{"id":13355,"date":"2013-07-23T13:37:29","date_gmt":"2013-07-23T11:37:29","guid":{"rendered":"http:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=13355"},"modified":"2013-07-23T13:42:23","modified_gmt":"2013-07-23T11:42:23","slug":"angiomatosis-esclerosante-sindrome-sant-caso-clinico","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/angiomatosis-esclerosante-sindrome-sant-caso-clinico\/","title":{"rendered":"Transformaci\u00f3n nodular de la angiomatosis esclerosante, S\u00edndrome de SANT. A prop\u00f3sito de un caso"},"content":{"rendered":"

Transformaci\u00f3n nodular de la angiomatosis esclerosante, S\u00edndrome de SANT. A prop\u00f3sito de un caso<\/b><\/h3>\n

Presentaci\u00f3n del caso cl\u00ednico.<\/b><\/p>\n

Paciente de 69 a\u00f1os de edad, que se presenta con dolor en hipocondrio izquierdo, donde se palpa una masa, p\u00e1lido hipotenso y taquic\u00e1rdico, el ultrasonido muestra una esplenomegalia irregular, y liquido libre en cavidad. Se realiz\u00f3 laparotom\u00eda exploradora, encontr\u00e1ndose ruptura espl\u00e9nica espontanea.<\/p>\n

<\/p>\n

Transformaci\u00f3n nodular de la angiomatosis esclerosante, S\u00edndrome de SANT. A prop\u00f3sito de un caso<\/b><\/p>\n

Dr. Luis Fern\u00e1ndez Hemelis *<\/p>\n

Dra. Debbie \u00c1vila Arostegui **<\/p>\n

Dr. Alfredo Arredondo Bruce. MSc. ***<\/p>\n

Dra. Zaida Olivera Bou. MSc.\u00a0 ****<\/p>\n

* Especialista de primer grado en Higiene y Epidemiologia. Centro Provincial e Higiene Epidemiologia y microbiolog\u00eda. \u201cM\u00e1rtires de PinoTres\u201d<\/p>\n

** Especialista de segundo grado en Anatom\u00eda Patol\u00f3gica. Profesor Auxiliar. Hospital Provincial Cl\u00ednico Quir\u00fargico. Amalia Simoni. Camag\u00fcey.<\/p>\n

*** Especialista de segundo grado en Medicina Interna. Profesor Auxiliar. Hospital Provincial Cl\u00ednico Quir\u00fargico. Amalia Simoni. Camag\u00fcey.<\/p>\n

**** Licenciada en Enfermer\u00eda. Instructor. Hospital Provincial Cl\u00ednico Quir\u00fargico. Amalia Simoni. Camag\u00fcey.<\/p>\n

Introducci\u00f3n<\/b>. El bazo ha intrigado a m\u00e9dicos y fil\u00f3sofos desde tiempos remotos. Al bazo se le han asignado poderes misteriosos, pero su asociaci\u00f3n con la destrucci\u00f3n de las c\u00e9lulas sangu\u00edneas no fue dilucidada hasta mediados del siglo 20. Las exageradas e infundadas inquietudes relacionadas con las manifestaciones cl\u00ednicas reflejadas por dolor en el bazo (el hipocondrio izquierdo) llevaron al t\u00e9rmino de hipocondr\u00edaco.<\/p>\n

Discusi\u00f3n<\/b>. La transformaci\u00f3n nodular de la angiomatosis esclerosante (SANT) del bazo, es una lesi\u00f3n muy rara, primaria y recientemente definida. Aparece como un tumor benigno, dado por una proliferaci\u00f3n vascular que afecta solamente al bazo. Existen pocos reportes detallando la imagenolog\u00eda del proceso. La comprensi\u00f3n de estos descubrimientos puede permitir el diagn\u00f3stico precoz de la transformaci\u00f3n nodular del bazo en los estudios cl\u00ednicos e imagenol\u00f3gicas, cuya ruptura espont\u00e1nea es muy extra\u00f1a.<\/p>\n

Conclusiones. <\/b>Se presenta un caso con ruptura espl\u00e9nica espont\u00e1nea secundaria a una transformaci\u00f3n nodular esclerosante del bazo. El s\u00edndrome de SANT del bazo es una masa s\u00f3lida, bien demarcada sin cambio qu\u00edstico o necrosis. La actividad del factor de crecimiento aumentada y el crecimiento del tumor en las im\u00e1genes son comunes.<\/p>\n

Palabras clave: s\u00edndrome de SANT, angiomatosis, y ruptura espl\u00e9nica.<\/p>\n

Summary.<\/p>\n

Introduction.<\/b> The spleen has intrigued doctors and philosophers from remote times. To the spleen they have been assigned mysterious powers, but their association with the destruction of the blood cells, was not elucidated until half-filled of the 20 century, the exaggerated and groundless restlessness related with the clinical manifestations reflected by pain in the spleen (the left hypochondrium) they took at the term of hypochondriac.<\/p>\n

Case presentation<\/b>: A 69 year old man with abdominal pain and left hypochodrial abdominal mass, pale hypotensive and taquicardic, Ultrasound with irregular enlargement of the spleen, and free liquid in the abdominal cavity. Laparotomy was performed and found spontaneous spleen rupture.<\/p>\n

Results:<\/b> Sclerosing angiomatoid nodular transformation (SANT) is a benign, proliferative vascular lesion affecting the spleen. Exist few reports that detailing the imagenology of the process. The understanding of these discoveries can allow the precocious diagnosis of the nodular transformation of the spleen in the clinical studies and imagenol\u00f3gy whose spontaneous rupture is very strange.<\/p>\n

Conclusion: <\/b>A case is presented that it presented with spontaneous rupture to a transformation nodular esclerosante of the spleen. Syndrome of SANT of the spleen is a single, well-demarcated solid mass without cystic change or necrosis. Increased FDG activity and tumor growth on follow-up imaging are common.<\/p>\n

Key word. Syndrome of SANT, angiomatoid, and spontaneous rupture of the spleen.<\/p>\n

Introducci\u00f3n.<\/p>\n

El bazo ha intrigado a m\u00e9dicos y fil\u00f3sofos desde tiempos remotos. Al bazo se le han asignado poderes misteriosos, pero su asociaci\u00f3n con la destrucci\u00f3n de las c\u00e9lulas sangu\u00edneas no fue dilucidada hasta mediados del siglo 20. (1) Las exageradas e infundadas inquietudes relacionadas con las manifestaciones cl\u00ednicas reflejadas por dolor en el bazo (el hipocondrio izquierdo) llevaron al t\u00e9rmino de hipocondr\u00edaco. En 1899, Chauffard propuso que el aumento de la actividad del bazo causaba hemolisis. Esta propuesta mantuvo el \u00edmpetu de la esplenectom\u00eda terap\u00e9utica, que se realiz\u00f3 primero en 1910 por Sutherland y Burghard en un paciente con la anemia y esplenomegalia (esferocitosis hereditaria) y posteriormente por Kaznelson en un paciente con trombocitopenia esencial (el purpura del trombocitop\u00e9nica inmune) en 1916. (2)<\/p>\n

En la actualidad se reconoce al bazo como un \u00f3rgano friable y altamente vascularizado que en el adulto pesa 150-200 g. Contiene alrededor del 25 % del tejido linfoide corporal total. Se halla rodeado por una c\u00e1psula de tejido conjuntivo y en el seno de su par\u00e9nquima se distinguen 2 regiones anat\u00f3micas fundamentales:<\/p>\n

– La pulpa blanca, responsable de las funciones inmunol\u00f3gicas, y<\/p>\n

– La pulpa roja, que consta de 2 estructuras b\u00e1sicas, los sinusoides espl\u00e9nicos y los cordones de Billroth, en cuyo interior se desarrollan las funciones no inmunol\u00f3gicas. (1)<\/sup><\/p>\n

El crecimiento del bazo o esplenomegalia ocurre en diversos procesos, ya sean circulatorios (congesti\u00f3n, infarto), hiperplasias (reactivas a infecciones, enfermedades por dep\u00f3sito, hem\u00f3lisis), neoplasias malignas (s\u00edndromes linfoproliferativos y mieloproliferativos), metaplasmas (hematopoyesis extramedular) y neoplasias benignas (quistes, hemangiomas etc). (3)<\/p>\n

Se presenta un paciente de 69 a\u00f1os de edad que present\u00f3 ruptura espontanea del bazo, en el cual se demostr\u00f3 por estudios anatomopatol\u00f3gico la presencia de un tumor vascular espl\u00e9nico (Transformaci\u00f3n nodular de la angiomatosis esclerosante), por lo poco frecuente que resulta ver este tipo de malformaci\u00f3n vascular como causa de ruptura espl\u00e9nica espont\u00e1nea, se presenta este paciente con el objetivo de demostrar la necesidad de incluir este diagn\u00f3stico ante un hemoperitoneo espontaneo.<\/p>\n

Presentaci\u00f3n del caso.<\/b><\/p>\n

Paciente: J. A. H. S. masculino, raza blanca. Edad: 69 a\u00f1os.<\/p>\n

Paciente con antecedentes de salud que comenz\u00f3 con dolor s\u00fabito en hipocondrio izquierdo, con irradiaci\u00f3n a epigastrio, acompa\u00f1ado de nauseas, v\u00f3mitos, frialdad y sudoraci\u00f3n.<\/p>\n

<\/p>\n

Examen f\u00edsico: Mucosas secas e hipo coloreadas. Llene capilar m\u00e1s de tres segundos.<\/p>\n

Facie. P\u00e1lida sudorosa. Piel fr\u00eda.<\/p>\n

Aparato respiratorio. Frecuencia respiratoria aumentada, 34 \/ minuto.<\/p>\n

No se auscultan estertores.<\/p>\n

Aparato cardiovascular. Ruidos cardiacos taquic\u00e1rdicos. Sopo sist\u00f3lico II\/VI en foco mitral. (Funcional) Tensi\u00f3n arterial 80\/40 mm Hg<\/p>\n

Frecuencia card\u00edaca 104 latidos por minuto<\/p>\n

Abdomen ligeramente distendido, doloroso a la palpaci\u00f3n de forma difusa, se palpa esplenomegalia grado II.<\/p>\n

Complementarios. Hemograma con diferencial Hto (hematocrito) 0.37<\/p>\n

Leucocitos 15.3 x 10 9<\/sup>\/L<\/p>\n

Polimorfonucleares: 0.80<\/p>\n

Linfocitos: 0.11<\/p>\n

Eosin\u00f3filos: 0.06<\/p>\n

Monocitos: 0.03<\/p>\n

Ecograf\u00eda (ultrasonograf\u00eda) abdominal. H\u00edgado homog\u00e9neo de tama\u00f1o normal. Ves\u00edcula de pared fina, sin litiasis, p\u00e1ncreas mal visualizado por gases. Bazo aumentado de tama\u00f1o, de ecogenicidad irregular de 170 mm. Ri\u00f1ones de tama\u00f1o normal, buena relaci\u00f3n seno par\u00e9nquima, no pielocalectasia. Moderada cantidad de l\u00edquido libre en cavidad abdominal, en regi\u00f3n suprahep\u00e1tica, perihep\u00e1tica e interasas.<\/p>\n

Se realiza punci\u00f3n abdominal negativa.<\/p>\n

Se anuncia de urgencia.<\/p>\n

Acto quir\u00fargico: Ruptura espl\u00e9nica. Esplenomegalia moderada. Sangre libre en cavidad abdominal.<\/p>\n

Estudio por Anatom\u00eda Patol\u00f3gica.<\/p>\n

Descripci\u00f3n macrosc\u00f3pica:<\/p>\n

Se recibe bazo de 14 x 12.5 x 4, presencia de dep\u00f3sitos blanco amarillentos a nivel de la c\u00e1psula, de consistencia dura, que recuerdan la periesplenitis hialina, al corte aspecto nodular, con zonas de aspecto hemorr\u00e1gico. (Imagen 1)<\/p>\n

Descripci\u00f3n microsc\u00f3pica:<\/p>\n

Aspecto fusocelular, con formaci\u00f3n de estructuras vasculares, y espacios vasculares recubiertos por c\u00e9lulas endoteliales at\u00edpicas. (Imagen 2 y 3)<\/p>\n

D<\/b>iscusi\u00f3n. <\/b><\/p>\n

Los hemangiomas, se consideran neoplasias vasculares primitivas, son los tumores primarios m\u00e1s frecuentes del bazo. Los hemangiomas suelen ser asintom\u00e1ticos, pero en ocasiones el paciente presenta esplenomegalia con dolor en el hipocondrio izquierdo. Es rara la ruptura espont\u00e1nea del bazo angiomatoso. Cuando el hemangioma cavernoso afecta una porci\u00f3n extensa del bazo, puede cursar con pancitopenia, hipofibrinogenemia e hipertensi\u00f3n portal, alteraciones que ceden tras la esplenectom\u00eda. Dicha entidad se denomina s\u00edndrome de Kasabach-Merrit, descrito por Dufau. El diagn\u00f3stico diferencial con otras lesiones tumorales del bazo es muy dif\u00edcil. (4) <\/b><\/p>\n

La angiomatosis difusa del bazo es una rara proliferaci\u00f3n vascular y la ruptura espl\u00e9nica espont\u00e1nea constituye una complicaci\u00f3n potencialmente letal vista en casi el 25 % de los casos. El problema principal de estos tumores vasculares es el diagn\u00f3stico preoperatorio debido a que pueden ser asintom\u00e1ticos por un largo tiempo y cuando se diagnostican a tiempo la terapia de choque es la resecci\u00f3n limitada, pero cuando ocurre la ruptura espl\u00e9nica, aunque la esplenectom\u00eda puede ser salvadora, la letalidad es elevada. Neumann y otros presentaron un caso de ruptura espont\u00e1nea de bazo como primer s\u00edntoma de una angiomatosis difusa del bazo, donde describi\u00f3 como \u00fanica forma de tratamiento la esplenectom\u00eda. (1)<\/p>\n

Se ha publicado la relaci\u00f3n entre diversos agentes bacterianos como los microorganismos correspondientes al g\u00e9nero Rochalimaea causantes de proliferaci\u00f3n vascular ya sea generalizada como localizada, entre ellos est\u00e1n la Bartonella quintana (fiebre de las trincheras), Bartonella henselae (enfermedad por ara\u00f1azo del gato y de la angiomatosis bacilar) y Bartonella Elizabethae, siempre correlacionados con la enfermedad llamada Angiomatosis bacilar, la cual es producida la Bartonella tanato, quintana, y henselae, <\/i>pero a diferencia de los hemangiomas, verdaderos tumores vasculares, esta angiomatosis, solo produce n\u00f3dulos sub cut\u00e1neos y lesiones osteol\u00edticas, lo que pone en claro la no relaci\u00f3n entre ambos proceso morbosos, sus hallazgos histo patol\u00f3gicos incluyen hiperplasia reticular y linfoide, con proliferaci\u00f3n arteriolar y formaci\u00f3n de granulomas con necrosis central y la presencia de c\u00e9lulas gigantes multinucleadas, y micro abscesos, que no corresponden a tumores vasculares benignos. (6,7)<\/p>\n

La transformaci\u00f3n nodular de la angiomatosis esclerosante (SANT) del bazo, es una lesi\u00f3n primaria del bazo, muy rara, y recientemente definida. En el a\u00f1o 2004 fue descrita por primera vez, como \u201cTransformaci\u00f3n nodular de la angiomatosis esclerosante (the sclerosing angiomatoid nodular transformation (SANT)) como una lesi\u00f3n benigna, circunscrita, y con apariencia multinodular. El estudio por inmuno histoqu\u00edmica es la manera m\u00e1s segura de la confirmaci\u00f3n diagn\u00f3stica, de confirmar el diagn\u00f3stico de SANT. (8) El mismo aparece como una masa tumoral bien demarcada, solida, sin cambios qu\u00edsticos ni necrosis. Aparece como un tumor benigno, dado por una proliferaci\u00f3n vascular que afecta solamente al bazo.<\/p>\n

Existen pocos reportes detallando la lesi\u00f3n que aparece en la tomograf\u00eda con emisi\u00f3n de positrones, escintigraf\u00eda con coloide de azufre, tomograf\u00eda computarizada, y resonancia magn\u00e9tica donde se observa un bazo aumentado de tama\u00f1o, con una cicatriz central, y una c\u00e1psula reforzada con septos radiados. La comprensi\u00f3n de estos hallazgos puede permitir el diagn\u00f3stico precoz de la transformaci\u00f3n nodular del bazo en los estudios imagenol\u00f3gicos, aunque ha habido muchos informes sobre la patolog\u00eda de SANTs del bazo, no ha habido ninguna descripci\u00f3n comprensiva y segura de los resultados de las im\u00e1genes par el diagn\u00f3stico (9,10)<\/p>\n

La transformaci\u00f3n nodular de la angoimatosis esclerosante (SANT) es un raro tumor benigno primario del bazo, cuya forma de presentaci\u00f3n como ruptura espontanea es aun m\u00e1s raro. (11)<\/p>\n

Conclusiones. <\/b><\/p>\n

Se presenta un caso donde no hab\u00eda un diagn\u00f3stico previo de alteraci\u00f3n espl\u00e9nica y present\u00f3 ruptura espl\u00e9nica espont\u00e1nea secundaria a una transformaci\u00f3n nodular esclerosante del bazo, este tipo de alteraci\u00f3n vascular puede cursar asintom\u00e1tica por largo tiempo y los estudios encaminados a un diagn\u00f3stico precoz de la enfermedad espl\u00e9nica son de dif\u00edcil interpretaci\u00f3n, por otra parte, la ruptura espl\u00e9nica es poco frecuente en presencia del S\u00edndrome de SANT. El s\u00edndrome de SANT del bazo es una masa s\u00f3lida, bien demarcada sin cambio c\u00edstico o necrosis. La actividad del factor de crecimiento aumentada y el crecimiento del tumor en las im\u00e1genes son comunes.<\/p>\n

Descripci\u00f3n macrosc\u00f3pica:<\/p>\n

Se recibe bazo de 14 x 12.5 x 4, presencia de dep\u00f3sitos blanco amarillentos a nivel de la c\u00e1psula, de consistencia dura, que recuerdan la periesplenitis hialina, al corte aspecto nodular, con zonas de aspecto hemorr\u00e1gico.<\/p>\n

Imagen 1.<\/p>\n

\"sindrome-sant-bazo-hemorragico\"<\/a>
S\u00edndrome Sant. Bazo hemorr\u00e1gico<\/figcaption><\/figure>\n

<\/p>\n

Descripci\u00f3n microsc\u00f3pica:<\/p>\n

Imagen 2.\u00a0Espacios vasculares recubiertos por c\u00e9lulas endoteliales at\u00edpicas.<\/p>\n

\"sindrome-sant-bazo-celulas-endoteliales-atipicas\"<\/a>
S\u00edndrome Sant. Bazo. C\u00e9lulas endoteliales at\u00edpicas<\/figcaption><\/figure>\n

Imagen 3.\u00a0Aspecto fusocelular, formaci\u00f3n de estructuras vasculares.<\/p>\n

\"sindrome-sant-bazo-aspecto-fusocelular\"<\/a>
S\u00edndrome Sant. Bazo. Aspecto fusocelular<\/figcaption><\/figure>\n

Referencias bibliogr\u00e1ficas. <\/b><\/p>\n

    \n
  1. Marshall A. Lichtman, Thomas J. Kipps, Uri Seligsohn, Kenneth Kaushansky, Josef T. Prchal. Williams Hematology, 8th<\/sup> Ed. Beiing: McGraw-Hill; 2010<\/li>\n
  2. Gonz\u00e1lez Gonz\u00e1lez Vicente Ra\u00fal, C\u00e9spedes Gonz\u00e1lez Reina, Capote Pereira L\u00e1zaro, P\u00e9rez Bomboust Isela, Arpa G\u00e1mez \u00c1ngel. Angiomatosis difusa del bazo como causa de esplenomegalia. Rev Cub Med Mil [Internet]. 2008 Jun [citado 2013 Mar 29]; 37(2): Disponible en: http:\/\/scielo.sld.cu\/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S0138-65572008000200008&lng=es.<\/li>\n
  3. Capote Pereira L\u00e1zaro L., Carral Novo Juan M., P\u00e9rez Bomboust Isela, Capote Leiva Eliseo, Rebollar Mart\u00ednez Alberto, Rodr\u00edguez Apolinario Norlan et al. Ruptura espl\u00e9nica espont\u00e1nea postrasplante y angiomatosis difusa del bazo. Rev Cub Med Mil [Internet]. 2006 Sep [citado 2013 Mar 29]; 35(3): Disponible en: http:\/\/scielo.sld.cu\/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S0138-65572006000300011&lng=es.<\/li>\n
  4. Wang HL. Li\u00a0KW. Wang\u00a0J. Sclerosing angiomatoid nodular transformation of the spleen: report of five cases and review of literature. Chin Med J (Engl). 2012; 125(13):2386-9<\/li>\n
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    Transformaci\u00f3n nodular de la angiomatosis esclerosante, S\u00edndrome de SANT. A prop\u00f3sito de un caso Presentaci\u00f3n del caso cl\u00ednico. Paciente de 69 a\u00f1os de edad, que se presenta con dolor en hipocondrio izquierdo, donde se palpa una masa, p\u00e1lido hipotenso y taquic\u00e1rdico, el ultrasonido muestra una esplenomegalia irregular, y liquido libre en cavidad. Se realiz\u00f3 laparotom\u00eda … <\/p>\n

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