{"id":32178,"date":"2015-01-27T09:55:19","date_gmt":"2015-01-27T08:55:19","guid":{"rendered":"http:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=32178"},"modified":"2015-01-27T09:55:19","modified_gmt":"2015-01-27T08:55:19","slug":"polimiositis-juvenil-de-dificil-manejo","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/polimiositis-juvenil-de-dificil-manejo\/","title":{"rendered":"Polimiositis Juvenil de dif\u00edcil manejo"},"content":{"rendered":"

Polimiositis Juvenil de dif\u00edcil manejo<\/strong><\/h3>\n

RESUMEN<\/strong><\/p>\n

Se presenta el caso cl\u00ednico de una ni\u00f1a de 7 a\u00f1os de edad diagnosticada con Polimiositis Idiop\u00e1tica Juvenil en el servicio de Reumatolog\u00eda Pedi\u00e1trica, del Hospital Infantil Sur, en la provincia de Santiago de Cuba, definida a los 3 a\u00f1os de edad que a pesar del tratamiento esteroideo e inmunosupresor desde hace mas de 2 a\u00f1os presenta cuadro de debilidad muscular marcada en cinturas escapular y p\u00e9lvica, acompa\u00f1ado de valores muy elevados y persistentes de enzimas musculares y hep\u00e1ticas, motivo de varios ingresos, descart\u00e1ndose otras enfermedades asociadas, para lo que se le ha aplicado combinaciones terap\u00e9uticas con pulsos de Metilprednisolona, esteroides orales e inmunosupresores a altas dosis y obteni\u00e9ndose mejor\u00eda cl\u00ednica a pesar de mantener valores enzim\u00e1ticos elevados.<\/p>\n

<\/p>\n

Polimiositis Juvenil de dif\u00edcil manejo<\/strong><\/p>\n

* Dra. Zuzel Figueroa Puente; ** Dra. Martha Blanch; *** Dra. Karina Ariosa Ortiz; *** Dra. Eleana Virtudes Fonseca Romero; *** Dra. B\u00e1rbara Rodr\u00edguez Le\u00f3n.<\/p>\n

* MSc. Especialista en primer grado en Reumatolog\u00eda. Especialista en primer grado en MGI.<\/p>\n

** Especialista en primer grado en Pediatr\u00eda.<\/p>\n

*** Especialista en primer grado en Reumatolog\u00eda. Especialista en primer grado en MGI.<\/p>\n

Hospital Infantil Sur, Santiago de Cuba. Cuba<\/p>\n

PALABRA CLAVE<\/strong>: Polimiositis Infantil.<\/p>\n

INTRODUCCI\u00d3N<\/strong><\/p>\n

Las enfermedades inflamatorias del m\u00fasculo se conocen tambi\u00e9n con el nombre de Miopat\u00edas Inflamatorias Idiop\u00e1ticas (MII) y se consideran como un grupo heterog\u00e9neo de enfermedades en las que el sistema inmune participa de manera importante en su etiopatogenia; la Polimiositis y Dermatomiositis forman parte de ellas. Estas entidades se pueden presentar en forma aislada o asociadas entre s\u00ed o a otras enfermedades autoinmunes del col\u00e1geno, a enfermedades malignas y, en casos raros, asociadas a una infecci\u00f3n o la exposici\u00f3n de alg\u00fan agente ambiental.(1).<\/p>\n

La Polimiositis es una enfermedad multisist\u00e9mica, relativamente rara y de causa desconocida, caracterizada por inflamaci\u00f3n no supurativa del m\u00fasculo estriado con cambios vascul\u00edticos como alteraci\u00f3n anatomopatol\u00f3gica subyacente y se caracteriza por debilidad muscular sim\u00e9trica y proximal. (2) La incidencia anual de las Miopat\u00edas Inflamatorias Idiop\u00e1ticas (MII) es de 2-10 casos por mill\u00f3n de habitantes\/a\u00f1o y para la Polimiositis de 4,9 casos por mill\u00f3n de habitantes\/a\u00f1o. Esta enfermedad aunque es rara en las dos primeras d\u00e9cadas de la vida puede presentarse en la infancia con una incidencia anual de 0.2\/100.000 habitantes y una prevalencia de 1 a 3.2 por mill\u00f3n de habitantes; en la edad pedi\u00e1trica representa entre el 3 y el 6 por ciento de las Miopat\u00edas Inflamatorias Idiop\u00e1ticas (MII).<\/p>\n

La edad promedio de presentaci\u00f3n en el ni\u00f1o es de 7 a\u00f1os, con 2 picos, uno entre 6 y 7 a\u00f1os sin predominio de sexo y otro a los 10 a\u00f1os con predominio del sexo femenino. (3) Puede evolucionar de forma aguda en un tercio de los casos con inicio y evoluci\u00f3n r\u00e1pida o de forma m\u00e1s solapada, con instalaci\u00f3n de 2 a 3 meses. (4)<\/p>\n

Fue definida por E. Wagner en 1886 y en 1975 Bohan y Peter establecen sus criterios diagn\u00f3sticos planteando debilidad muscular sim\u00e9trica de los m\u00fasculos de la cintura escapular y p\u00e9lvica, y de los flexores anteriores del cuello, puede haber disfagia y afecci\u00f3n de los m\u00fasculos respiratorios; elevaci\u00f3n en el suero de las enzimas musculares, en particular, la creat\u00edn cinasa y, con frecuencia, la aldolasa, la transaminasa glut\u00e1mico oxalac\u00e9tica, la pir\u00favica y la deshidrogenasa l\u00e1ctica; cambios electromiogr\u00e1ficos como potenciales de unidad motora polif\u00e1sicos de corta duraci\u00f3n y amplitud peque\u00f1a, demostraci\u00f3n de irritabilidad por inserci\u00f3n, fibrilaciones y ondas positivas agudas y descargas repetitivas de alta frecuencia, bizarras, de inicio y suspensi\u00f3n s\u00fabitas as\u00ed como alteraciones en la biopsia muscular caracterizadas por necrosis de las fibras musculares, fagocitosis, regeneraci\u00f3n, atrofia perifascicular e infiltrado inflamatorio mononuclear intersticial y, a veces, peri vascular. (2)<\/p>\n

La etiopatogenia de estas enfermedades es actualmente desconocida; existe tendencia a considerar que se trata de un desorden de origen autoinmune favorecido por una predisposici\u00f3n gen\u00e9tica relacionado con el sistema mayor de histocompatibilidad (HLA-B8, HLA-DR3, HLA-DQ A1*0501,HLA-DQ A1*0301,MHC-1\/CD8) y un mecanismo de mimetismo molecular con ciertos agentes infecciosos y la miosina del m\u00fasculo estriado (el desencadenante puede estar en relaci\u00f3n con alg\u00fan agente medioambiental como son las infecciones (Coxsackie A y B, ECHO, VIH y HTLV-1, Rubeola, Hepatitis B) y algunas hormonas. En la Polimiositis hay evidencia de mecanismos inmunes que incrementan el n\u00famero de citocinas proinflamatorias que contribuyen a la debilidad muscular en ausencia de cambios inflamatorios como la IL-1 y el TNF-alfa; as\u00ed como incremento de Linfocitos CD8+ los cuales parecen reconocer un ant\u00ed\u00adgeno en la superficie de la fibra muscular, aumentando la expresi\u00f3n del complejo mayor de histocompatibilidad y desencadenar todo el proceso inflamatorio. (3)<\/p>\n

Tambi\u00e9n encontramos autoanticuerpos entre el 60% y el 90% de pacientes con miositis, siendo los m\u00e1s comunes los anticuerpos antinucleares, que pueden ser espec\u00edficos o asociados a miositis como los antisintetasa (Anti-Jo-1 (sintasa de histidina de ARNt), Anti-PL-7 (sintasa de treonina de ARNt), Anti-PL-12 (sintasa de alanina de ARNt), Anti-OJ (sintasa de isoleucina de ARNt) -1, Anti-EJ (sintasa de glicina de ARNt) -1, Anti-KS (sintasa de aspargina de ARNt)), los Anti-SRP (PM grave de inicio agudo y los Anti-Mi-2 (helicasa nuclear de 240 kd), as\u00ed como el anti PM\/Scl asociado a un s\u00edndrome de superposici\u00f3n de escleromiositis donde se asocian s\u00edntomas cut\u00e1neos de Esclerodermia.<\/p>\n

CASO CL\u00cdNICO<\/strong><\/p>\n

Nombre: R.F.L; Edad: 7 a\u00f1os; Sexo: Femenino; Color de Piel: Blanca; Procedencia: Palma Soriano, Santiago de Cuba. Cuba.<\/p>\n

HEA: Comienza hace 2 a\u00f1os con cuadro de debilidad muscular proximal, progresiva, sim\u00e9trica y bilateral que afecta miembros superiores, sin poder peinarse ni vestirse sola, y miembros inferiores, con dificultad para la marcha, agacharse o incorporarse de lugares bajos o incorporarse del lecho e imposibilidad para subir escal\u00f3n bajo. Artralgias ocasionales. Niega lesiones en piel, mialgias, dificultad respiratoria, fiebre o febr\u00edcula, disfagia, u otra manifestaci\u00f3n cl\u00ednica. Con este cuadro ingresa en nuestro servicio de Reumatolog\u00eda pedi\u00e1trica, en varias ocasiones con escasa respuesta al tratamiento esteroideo oral a <\/p>\n

<\/p>\n

dosis altas combinado con inmunosupresor.<\/p>\n

Antecedentes Patol\u00f3gicos Personales:<\/p>\n

    \n
  1. Polimiositis Juvenil (hace 2 a\u00f1os, medicada con Prednisona 15 mg\/d\u00eda alternos, Metrotexate (Tab. 2.5 mg) 2 Tab. \/sem y \u00c1cido F\u00f3lico (Tab 5 mg) 1 Tab \/d\u00eda.<\/li>\n
  2. Alergia Bronquial (hace 5 a\u00f1os, controlada con antihistam\u00ednicos)<\/li>\n<\/ol>\n

    Antecedentes Patol\u00f3gicos Familiares:<\/p>\n

    Madre: Alergia Bronquial y Osteoartritis<\/p>\n

    Padre: Hipertensi\u00f3n arterial.<\/p>\n

    Reacci\u00f3n Medicamentosa Adversa: Nada a se\u00f1alar<\/p>\n

    Examen F\u00edsico (datos positivos):<\/p>\n

    Piel: Escasas petequias y Fen\u00f3meno de Raynaud palmas y plantas.<\/p>\n

    SOMA: Fuerza muscular activa y contrarresistencia, seg\u00fan escala del Medical Research Council (MRC) para Fuerza Muscular en grado 2 (movimiento activo que no puede vencer la fuerza de gravedad), tanto en cintura escapular como p\u00e9lvica de forma sim\u00e9trica.<\/p>\n

    SNC: Maniobras de Barr\u00e9 y Mingazzini positivas. Reflejos osteotendinosos sin alteraciones. Sensibilidad normal. Marcha: Fatiga al caminar unos pocos pasos. Recuerda a la marcha de pato.<\/p>\n

    Estudios complementarios<\/p>\n

    Ingreso 1. <\/strong><\/p>\n

    Hemograma Completo: Hb 140g\/l, Conteo global de Leucocitos 9.3 x 109\/l, Conteo de plaquetas 200 x 109\/l<\/p>\n

    Reactantes Fase Aguda: VSG 40 mm\/h, PCR 1.3 mg\/dl<\/p>\n

    Enzimas musculares: TGO 540 (N: 0-40 U\/l), TGP 214 (N: 10-30 U\/l), LDH 2151 (N: 200 -400) y CPK —— (N—-).<\/p>\n

    Qu\u00edmica sangu\u00ednea: Glicemia, Urea, Creatinina, Lipidograma; Filtrado Glomerular, Conteo de Addis, Prote\u00ednas totales y fraccionadas, Fosfatasa alcalina, Acido \u00farico, Bilirrubina, GGT, Calcio y F\u00f3sforo en sangre: todos dentro de valores normales.<\/p>\n

    Rx T\u00f3rax AP: no lesiones pleuropulmonares.<\/p>\n

    Ecograf\u00eda (USD) abdominal: Normal<\/p>\n

    Ingreso 2. <\/strong><\/p>\n

    Hemograma Completo: normal<\/p>\n

    Reactantes Fase Aguda: normales<\/p>\n

    Enzimas musculares: TGO: 234 U\/I, TGP 549 U\/I, CPK 6444 (ingreso) y 5946 (egreso), LDH 659 (ingreso)<\/p>\n

    Qu\u00edmica sangu\u00ednea: normal<\/p>\n

    Rx T\u00f3rax AP: no lesiones pleuropulmonares.<\/p>\n

    Ecograf\u00eda (USD) abdominal: Normal<\/p>\n

    Ingreso 3. <\/strong><\/p>\n

    Hemograma Completo: normal<\/p>\n

    Reactantes Fase Aguda: normales<\/p>\n

    Enzimas musculares: TGO: 233.8 U\/I, TGP 525 U\/I, CPK 5820,<\/p>\n

    Qu\u00edmica sangu\u00ednea: normal<\/p>\n

    Rx T\u00f3rax AP: no lesiones pleuropulmonares.<\/p>\n

    Ecograf\u00eda (USD) abdominal: Normal<\/p>\n

    Ingreso 4. <\/strong><\/p>\n

    Hemograma Completo: normal<\/p>\n

    Reactantes Fase Aguda: normales<\/p>\n

    Enzimas musculares: TGO: 143 U\/I, TGP 514 U\/I, CPK 3486, LDH 1542<\/p>\n

    Qu\u00edmica sangu\u00ednea: normal<\/p>\n

    Rx T\u00f3rax AP: no lesiones pleuropulmonares.<\/p>\n

    Ecograf\u00eda (USD) abdominal: Normal<\/p>\n

    Ingreso 5. <\/strong><\/p>\n

    Hemograma Completo: normal<\/p>\n

    Reactantes Fase Aguda: normales<\/p>\n

    Enzimas musculares: TGO: 540 (I) 150 (E) U\/I, TGP 228 (I) 393 (E) U\/I, CPK 3478 (I) 4053 (E), LDH 884.6 (I)<\/p>\n

    Qu\u00edmica sangu\u00ednea: normal<\/p>\n

    Cituria: negativa<\/p>\n

    Rx T\u00f3rax AP: no lesiones pleuropulmonares.<\/p>\n

    Ecograf\u00eda (USD) abdominal: Normal<\/p>\n

    Evoluci\u00f3n y Tratamiento<\/p>\n

    En menos de 2 a\u00f1os la paciente fue hospitalizada en m\u00e1s de 5 ocasiones por la debilidad muscular marcada y progresiva que fue presentando y la escasa respuesta al tratamiento, por lo que se inicia administraci\u00f3n de pulsos de Metilprednisolona, a raz\u00f3n 15 mg\/kg\/d (225 mg \/d) durante 3 d\u00edas, seguido de Prednisona 10 mg\/d y Metrotexate 5 mg\/semanal con suplemento fol\u00ednico, no logr\u00e1ndose respuesta esperada pasados 14 d\u00edas se a\u00f1ade al tratamiento Aziatropina 50 mg\/d que se incrementa a 75 mg\/d\u00eda, observ\u00e1ndose mejor\u00eda cl\u00ednica parcial e inici\u00e1ndose luego rehabilitaci\u00f3n, siendo inicialmente de forma pasiva y luego pasiva asistida.<\/p>\n

    Se decidi\u00f3 administrar de forma mensual este esquema de tratamiento con seguimiento cl\u00ednico y enzim\u00e1tico y al t\u00e9rmino de los 4 meses la paciente pod\u00eda levantarse de la silla y del suelo con apoyo, agacharse sola, subir escalones bajos, caminar escasos metros sin fatiga, peinarse sola, elevar los brazos e incorporarse del lecho sin apoyo por lo que se decide administrar un \u00faltimo pulso de Metilprednisolona, continuar con el resto del tratamiento y seguimiento por consulta externa. En estos momentos la paciente mantiene la fuerza muscular seg\u00fan la escala del MRC de 4 y aunque las enzimas musculares y hep\u00e1ticas no est\u00e1n en valores normales, se ha logrado que no haya un nuevo incremento de ellas.<\/p>\n

    COMENTARIO<\/strong><\/p>\n

    Hemos presentado el cuadro cl\u00ednico de una ni\u00f1a diagnosticada con PMJ a los 3 a\u00f1os de edad, que pasados 2 a\u00f1os y bajo tratamiento regular combinado con esteroides e inmunosupresores comienza a evolucionar de manera t\u00f3rpida con marcada debilidad muscular sim\u00e9trica y proximal de cintura escapular expresada en dificultad para peinarse, asearse y elevar los brazos y de la cintura p\u00e9lvica expresada por dificultad para subir escaleras, saltar o levantarse de una silla o del suelo, seg\u00fan describe la literatura como principal manifestaci\u00f3n cl\u00ednica de la enfermedad.<\/p>\n

    Sin embargo, llama la atenci\u00f3n que a pesar de la gravedad del cuadro nunca se afectaron otros grupos musculares como pudieron haber sido los m\u00fasculos del cuello que pudieron comprometer la vida de la paciente, tampoco se recogi\u00f3 en ninguno de los ingresos manifestaciones generales como cansancio, fiebre, anorexia, p\u00e9rdida ligera de peso, irritabilidad ni manifestaci\u00f3n cl\u00ednica de enfermedad sist\u00e9mica, teniendo en cuenta que afecta con m\u00e1s frecuencia pulmones, coraz\u00f3n, tracto digestivo y en menor orden sistema renal y nervioso central, se estudiaron estas esferas descart\u00e1ndose estas posibilidades as\u00ed como las de asociaci\u00f3n con otras enfermedades del col\u00e1geno y\/o neoplasias, que aunque <\/p>\n

    <\/p>\n

    en la infancia aparecen en menor frecuencia comparado con el adulto pueden aparecer asociadas o como expresi\u00f3n de una enfermedad maligna.<\/p>\n

    La vasculitis al igual que la calcinosis la describen como rasgos que distingue la PMJ de la del adulto al ser m\u00e1s marcada en los infantes, coincidiendo con las manifestaciones vascul\u00edticas encontradas en los inicios de descompensaci\u00f3n de la enfermedad. En los pacientes tratados resistentes a la Prednisona, el Metrotexate parece reducir la morbilidad mortalidad de este grupo de enfermos, sin embargo hay un grupo de pacientes para los que el tratamiento puede no ser 100% efectivo, puede incluirse esta ni\u00f1a en este grupo pues a los 2 a\u00f1os de este esquema de tratamiento comienza a recaer oblig\u00e1ndonos a tomar otras medidas terap\u00e9uticas. La mayor\u00eda de los pacientes se recuperan por completo (remisi\u00f3n) sin se\u00f1al de enfermedad activa o brotes aunque algunos tendr\u00e1n debilidad o rigidez muscular permanente, la rigidez no ha estado presente en nuestra paciente pero la debilidad muscular si persiste lo que de forma leve.<\/p>\n

    REFERENCIAS BIBLIOGR\u00c1FICAS<\/strong><\/p>\n

      \n
    1. Mastaglia FL, Phillips PA. Idiopathic inflammatory myopathies: epidemiology, classification and diagnostic criteria. Rheum Dis Clin North Am 2003; 28:723-741.<\/li>\n
    2. Fuerza muscular elevada y niveles s\u00e9ricos fosfocreatincinasa en pacientes con Polimiositis\u00a0y\/o Dermatomiositis, Arguelles Zayas Ana del Carmen et al. Hospital Hermanos Ameijeiras. La Habana, Cuba.<\/li>\n<\/ol>\n
        \n
      1. Tratado de Pediatr\u00eda. Tomo III. Colectivo de autores, La Habana. Cuba<\/li>\n
      2. Dermatomiositis Juvenil. A prop\u00f3sito de un caso con grave compromiso multisist\u00e9mico. Dra. Soledad Pandolfo et al. Arch Pediatr Urug 2005; 76(4): 305-311<\/li>\n
      3. Presentaci\u00f3n de caso de Polimiositis pedi\u00e1tricaDermatomiositis y polimiositis.htm<\/li>\n
      4. Dermatomiositis juvenil_htm. Wikipedia La enciclopedia libre<\/li>\n
      5. Aspectos cl\u00ednicos epidemiol\u00f3gicos de la Dermatomiositis Juvenil. Estudio de 15 a\u00f1os. Dra. Melba de la M. M\u00e9ndez M\u00e9ndez et al. Revista cubana de Reumatolog\u00eda. Vol V, N\u00fam. 3, 4.2003<\/li>\n<\/ol>\n","protected":false},"excerpt":{"rendered":"

        Polimiositis Juvenil de dif\u00edcil manejo RESUMEN Se presenta el caso cl\u00ednico de una ni\u00f1a de 7 a\u00f1os de edad diagnosticada con Polimiositis Idiop\u00e1tica Juvenil en el servicio de Reumatolog\u00eda Pedi\u00e1trica, del Hospital Infantil Sur, en la provincia de Santiago de Cuba, definida a los 3 a\u00f1os de edad que a pesar del tratamiento esteroideo e … <\/p>\n

        Leer m\u00e1s<\/a><\/p>\n","protected":false},"author":2,"featured_media":0,"comment_status":"closed","ping_status":"closed","sticky":false,"template":"","format":"standard","meta":{"_acf_changed":false,"footnotes":""},"categories":[133,202],"tags":[5619,5618],"class_list":["post-32178","post","type-post","status-publish","format-standard","hentry","category-medicina-interna","category-reumatologia","tag-miopatia-inflamatoria-idiopatica","tag-polimiositis-infantil","no-featured-image-padding"],"acf":[],"yoast_head":"\nPolimiositis Juvenil de dif\u00edcil manejo<\/title>\n<meta name=\"description\" content=\"Polimiositis Juvenil de dif\u00edcil manejo RESUMEN Se presenta el caso cl\u00ednico de una ni\u00f1a de 7 a\u00f1os de edad diagnosticada con Polimiositis Idiop\u00e1tica Juvenil\" \/>\n<meta name=\"robots\" content=\"index, follow, max-snippet:-1, max-image-preview:large, max-video-preview:-1\" \/>\n<link rel=\"canonical\" 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