{"id":32276,"date":"2015-02-20T12:35:42","date_gmt":"2015-02-20T11:35:42","guid":{"rendered":"http:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=32276"},"modified":"2020-05-27T11:07:04","modified_gmt":"2020-05-27T09:07:04","slug":"enfermedad-de-rosai-dorfman-caso-clinico","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/enfermedad-de-rosai-dorfman-caso-clinico\/","title":{"rendered":"Enfermedad de Rosai Dorfman. Caso cl\u00ednico"},"content":{"rendered":"

Enfermedad de Rosai Dorfman. Presentaci\u00f3n de un caso<\/strong><\/h3>\n

Se reporta un caso de Rosai Dorfman cut\u00e1neo que presento lesiones nodulares de color viol\u00e1ceo que inicialmente se localizaron en la mama derecha y que progresivamente se extendieron al t\u00f3rax, su tama\u00f1o oscilaba entre uno y tres cent\u00edmetros.<\/p>\n

<\/p>\n

Enfermedad de Rosai Dorfman. Presentaci\u00f3n de un caso<\/strong><\/p>\n

Autores:<\/p>\n

MSc. Dra. Leonor Porto Franco*<\/p>\n

Dr. Daniel M. Ramos D\u00edaz**<\/p>\n

Dra. Lorena Torregrosa Corti\u00f1as***.<\/p>\n

Dr. \u00c1ngel Alberto Tam Cadalso****<\/p>\n

*<\/strong> Especialista de primer grado en Medicina General Integral. Especialista de primer grado en Geriatr\u00eda y Gerontolog\u00eda. M\u00e1ster en longevidad satisfactoria. Profesor asistente.<\/p>\n

** Especialista primer grado en Hematolog\u00eda. Profesor instructor.<\/p>\n

*** Especialista de primer grado en Medicina General Integral. Especialista de primer grado en Geriatr\u00eda y Gerontolog\u00eda. Profesor instructor.<\/p>\n

**** Especialista de primer grado en Dermatolog\u00eda. Profesor asistente de dermatolog\u00eda<\/p>\n

Hospital Universitario \u201cAm\u00e1lia Simoni\u201d. Ciudad de Camag\u00fcey. CUBA<\/strong><\/p>\n

RESUMEN<\/strong><\/p>\n

Se comienza el tratamiento con quimioterapia debido a la cantidad de lesiones que present\u00f3 la paciente al diagn\u00f3stico, desapareciendo totalmente dichas lesiones, que reaparecen a los siete meses de concluida la quimioterapia, se comienza nuevamente la terapia con talidomida y prednisona que fue abandonada por la paciente debido a la intolerancia a la talidomida y se reinicio el tratamiento con interfer\u00f3n \u03ac 2\u03b2 recombinante disminuyendo de volumen las tumoraciones existentes y sin la aparici\u00f3n de nuevas lesiones.<\/p>\n

INTRODUCCI\u00d3N<\/strong><\/p>\n

El sinus histioc\u00edtico con linfoadenopat\u00edas masivas es una enfermedad autolimitada de etiolog\u00eda desconocida que fue descrita por primera vez en 1969 el nombre proviene de Ronald F. Dorfman y Juan Rosai. En estas se produce una proliferaci\u00f3n de c\u00e9lulas del sistema mononuclear fagoc\u00edtico en diferentes \u00f3rganos y sistemas (1,2).<\/sub> Este desorden ocurre principalmente en las dos primeras d\u00e9cadas de la vida pero puede presentarse a cualquier edad (3).<\/sub> La enfermedad es auto limitada en la mayor\u00eda de los casos, sin embargo puede ser recurrente o progresiva y llevar a la muerte al paciente (4).<\/sub><\/p>\n

En 1978, fue reconocida por primera vez la enfermedad con compromiso cut\u00e1neo exclusivo o Enfermedad de Rosai- Dorfman cut\u00e1nea de su rara presentaci\u00f3n y m\u00e1s raramente en mujeres (5).<\/sub> Ha sido descrita como p\u00e1pulas, p\u00fastulas, n\u00f3dulos, placas o como combinaci\u00f3n de estas. Tambi\u00e9n ha sido reportada como masas subcut\u00e1neas de consistencia firme cuyo tama\u00f1o oscila entre 1- 10 cm, pudiendo ubicarse en cualquier parte del cuerpo (6).<\/sub><\/p>\n

Histol\u00f3gicamente tanto las lesiones cut\u00e1neas como ganglionares presentan un cuadro similar caracterizado por infiltrados d\u00e9rmicos masivos compuestos principalmente por histiocitos, c\u00e9lulas plasm\u00e1ticas y linfocitos (7).<\/sub> Es caracter\u00edstica la presencia de histiocitos con abundante citoplasma p\u00e1lido en cuyo interior se observan c\u00e9lulas plasm\u00e1ticas, linfocitos y\/o neutr\u00f3filos, esta fagocitosis de c\u00e9lulas normales es denominada emperipolesis (8).<\/sub><\/p>\n

Con patogenia aun no esclarecida completamente y sin presentar un protocolo de elecci\u00f3n para su tratamiento puede tener una evoluci\u00f3n favorable pero las recidivas son m\u00e1s frecuentes en el adulto (9).<\/sub><\/p>\n

CASO CL\u00cdNICO<\/strong><\/p>\n

Paciente MSA, femenina, piel de color blanco, 64 a\u00f1os de edad, con antecedentes de Hipertensi\u00f3n arterial para lo cual lleva tratamiento con Metildopa 750mg e Hidroclorotiazida 25 mg diarios, desde hace cuatro a\u00f1os comenz\u00f3 a notar la aparici\u00f3n de lesiones nodulares de color rojo viol\u00e1ceo redondeadas, no dolorosas ni pruriginosas, de base ancha, firmes, movibles con un tama\u00f1o entre uno y tres cm, inicialmente localizadas en la mama derecha y progresivamente se extendieron al resto del t\u00f3rax. Como otro dato al examen f\u00edsico s\u00f3lo se encontr\u00f3 palidez cut\u00e1nea mucosa.<\/p>\n

EX\u00c1MENES COMPLEMENTARIOS<\/strong>.<\/p>\n

Hemograma con diferencial, Hemoglobina 86gr\/l, Leucocitos: 7.5x 10 (Neutr\u00f3filos: 0.81, Linfocitos: 0.32 Eosin\u00f3filos: 0.02.), conteo de plaquetas: 200x 10, Eritrosedimentaci\u00f3n: 90mm\/h, Coagulograma. Tiempo de sangramiento: 1 minuto T. coagulaci\u00f3n: 10 minutos, TPT Kaol\u00edn: 28 seg., Tiempo de protrombina: C: 13 segundos, P: 16 segundos, Retracci\u00f3n del coagulo: co\u00e1gulo retr\u00e1ctil. TGP: 5 UI, TGO: 1.6 UI, Fosfatasa alcalina del suero: 266 UI, LDH: 462 UI, Ca: 2.3 mmol\/L F\u00f3sforo: 1.8mmol\/L, Glicemia: 5.0 mmol\/L, Creatinina: 74 mmol\/L, Acido \u00darico: 266 mmol\/L, Prote\u00ednas totales: 74 g\/L, Alb\u00famina: 36 g\/L.<\/p>\n

Medulograma: No se observa infiltraci\u00f3n tumoral. Integridad de los sistemas hematopoy\u00e9ticos.<\/p>\n

Biopsia de M\u00e9dula \u00f3sea: No infiltraci\u00f3n tumoral.<\/p>\n

\"hemofagocitosis.<\/a>
Hemofagocitosis. Histiocitos con emperipolesis<\/figcaption><\/figure>\n

Fen\u00f3meno de hemofagocitosis. Presencia de histiocitos con fen\u00f3meno de emperipolesis,\u00a0Prote\u00edna S-100 positiva.<\/p>\n

\"Enfermedad-de-Rosai-Dorfman\"<\/a>
Enfermedad de Rosai-Dorfman<\/figcaption><\/figure>\n

Ultrasonograf\u00eda abdominal: H\u00edgado homog\u00e9neo que no rebasa el reborde costal, ves\u00edcula sin litiasis. Ri\u00f1\u00f3n derecho: Litiasis de 6 mm en c\u00e1liz medio, que produce moderada dilataci\u00f3n. Ri\u00f1\u00f3n izquierdo: Normal. Bazo, p\u00e1ncreas normales. No adenomegalias intra abdominales. Vejiga incompletamente llena.<\/p>\n

Ultrasonograf\u00eda de cadenas ganglionares perif\u00e9ricas (cervicales, supraclaviculares y axilares) no se observan<\/p>\n

<\/p>\n

adenomegalias.<\/p>\n

Rx de t\u00f3rax: \u00cdndice cardiotor\u00e1cico normal, no alteraciones pleuropulmonares<\/p>\n

Ultrasonograf\u00eda de partes blandas: En la parte superior de la espalda se observa una imagen tumoral de baja ecogenicidad que mide 1.40 x 3.89 cm. En el brazo derecho de 2.3 x 2.52 cm. y 0.99 x 1.88 cm.<\/p>\n

Biopsia de piel: Presencia de histiocitos con fen\u00f3meno de emperipolesis, prote\u00edna S 100 positiva. Conclusiones enfermedad de Rosai Dorfman cut\u00e1nea.<\/p>\n

Despu\u00e9s de la confirmaci\u00f3n diagn\u00f3stica y conocer que solo tiene lesiones en piel se inicia tratamiento con citot\u00f3xicos seg\u00fan el protocolo internacional para estas enfermedades; el tratamiento planificado (CHOP) Ciclofosfamida 750 mg\/m, Adriamicina 50 mg\/m, Vincristina 1.4 mg\/m (sin pasar de 2 mg por dosis) y Prednisona 60 mg\/m, en total se administraron seis ciclos, evolucionando favorablemente pero presento una reca\u00edda a los 7 meses por lo que comenz\u00f3 tratamiento con talidomida y prednisona( 10)<\/sub> haciendo intolerancia a la talidomida por lo que abandona la paciente el tratamiento y se sustituye por interfer\u00f3n \u03ac 2\u03b2 recombinante manteni\u00e9ndose estable la enfermedad sin aparici\u00f3n de nuevas lesiones.<\/p>\n

DISCUSI\u00d3N DE LOS RESULTADOS<\/strong><\/p>\n

Entendemos por histiocitosis un grupo heterog\u00e9neo de enfermedades de causa desconocida que se caracterizan por la proliferaci\u00f3n de c\u00e9lulas del sistema mononuclear fagoc\u00edtico (SMF) (monocitos, macr\u00f3fagos, c\u00e9lulas dendr\u00edticas) en diferentes \u00f3rganos y sistemas. Dicha proliferaci\u00f3n puede ser localizada (lesi\u00f3n afectando \u00fanicamente piel o una lesi\u00f3n aislada en hueso) o bien generalizada, afectando varios \u00f3rganos o sistemas. Son enfermedades poco frecuentes, de predominio en la edad infantil, con gravedad muy diversa y con caracter\u00edsticas biol\u00f3gicas lim\u00edtrofes entre el campo de la Hematolog\u00eda, la Inmunolog\u00eda, la Oncolog\u00eda y la Dermatolog\u00eda. En el t\u00e9rmino de histiocitosis se excluyen las enfermedades en las se produce secundariamente la proliferaci\u00f3n histiocitaria, tales como la reacci\u00f3n granulomatosa en las infecciones cr\u00f3nicas, la enfermedad del injerto contra el hu\u00e9sped, el s\u00edndrome linfoproliferativo ligado al cromosoma X o las lipoidosis hereditaria ,entre otras.(10)<\/p>\n

La enfermedad de Rosai\u2013Dorfman, tambi\u00e9n conocida como Histiocitosis sinusoidal es una rara patolog\u00eda benigna de causa idiop\u00e1tica que se caracteriza por la sobreproducci\u00f3n de histiocitos, los cuales se acumulan en los linfonodos a trav\u00e9s de todo el cuerpo.(11] <\/sup>Las linfoadenopat\u00edas del cuello son el lugar m\u00e1s caracter\u00edstico para la acumulaci\u00f3n de histiocitos, aunque la acumulaci\u00f3n tambi\u00e9n puede ser extra ganglionar. La piel, el tracto respiratorio alto y las cavidades sinusales son los lugares extra ganglionares que con mayor frecuencia se ven afectados.[12]<\/sup><\/p>\n

Los s\u00edntomas de la enfermedad pueden variar seg\u00fan el lugar que se vea comprometido. Nuestra paciente presento alteraciones fundamentalmente a nivel de la biopsia de piel donde se observ\u00f3 la presencia de histiocitos con fen\u00f3meno de emperipolesis y prote\u00edna S 100 positiva.<\/p>\n

La edad media de presentaci\u00f3n es de 20 a\u00f1os, y existe un moderado predominio en varones. Lo cual no coincide con nuestra paciente. Las manifestaciones m\u00e1s frecuentes son fiebre o febr\u00edcula y adenopat\u00eda. En el 40% de los casos existe afecci\u00f3n extraganglionar (especialmente cut\u00e1nea, del sistema nervioso central -SNC, esquel\u00e9tica, renal y digestiva). Con menor frecuencia puede constatarse hepato-esplenomegalia. (13)<\/p>\n

Recientemente se han descrito asociadas con histiocitosis de c\u00e9lulas de Langerhans localizada en la piel, cuyo significado etiol\u00f3gico aun no ha sido aclarado (14).<\/sub><\/p>\n

En nuestro caso particular la paciente present\u00f3 lesiones en placas de color viol\u00e1ceo en mama y luego se extendieron al resto del t\u00f3rax sin adenomegalias.<\/p>\n

Aunque esta es una enfermedad benigna y auto limitada, la remisi\u00f3n espont\u00e1nea puede producirse luego de varios a\u00f1os de seguimiento trat\u00e1ndose las lesiones que afectan la est\u00e9tica del paciente, existen variadas opciones terap\u00e9uticas (15,16)<\/sub>, en nuestro caso por la envergadura de las lesiones se inicio el tratamiento con citot\u00f3xicos teniendo una reca\u00edda en un periodo de tiempo bastante corto, se planifica otra terap\u00e9utica la cual no tolera y se decide comenzar con interfer\u00f3n \u03b1 2\u03b2 recombinante con buenos resultados para la paciente al tener un prolongado per\u00edodo de remisi\u00f3n estando hasta la fecha libre de manifestaciones cl\u00ednicas.<\/p>\n

BIBLIOGRAF\u00cdA<\/strong><\/p>\n

    \n
  1. Lauwers GY, Perez-Atayde A, Dorfman RF, Rosai J: The digestive system manifestations of Rosai-Dorfman disease (sinus histiocytosis with massive lymphadenopathy): Review of 11 cases. Hum Pathol 31:380, 2000. [PMID: 10746683]<\/li>\n
  2. Foucar E, Rosai J, Dorfman R: Sinus histiocytosis with massive lymphadenopathy (Rosai-Dorfman disease): Review of the entity. Semin Diagn Pathol 7:19, 1990. [PMID: 2180012]<\/li>\n
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      \n
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      \n<\/strong><\/li>\n<\/ol>\n","protected":false},"excerpt":{"rendered":"

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