{"id":38481,"date":"2016-08-18T21:49:37","date_gmt":"2016-08-18T19:49:37","guid":{"rendered":"http:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=38481"},"modified":"2016-08-18T21:49:37","modified_gmt":"2016-08-18T19:49:37","slug":"tumor-desmoplasico-intraabominal","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/tumor-desmoplasico-intraabominal\/","title":{"rendered":"Tumor desmopl\u00e1sico de c\u00e9lulas redondas y peque\u00f1as de localizaci\u00f3n intra-abominal"},"content":{"rendered":"

Tumor desmopl\u00e1sico de c\u00e9lulas redondas y peque\u00f1as de localizaci\u00f3n intra-abominal<\/strong><\/h1>\n

Antecedentes:<\/strong> El tumor de c\u00e9lulas peque\u00f1as y redondas corresponde a una entidad cl\u00ednica reciente. Esta patolog\u00eda pone problemas etiopatog\u00e9nicos, diagn\u00f3sticos, terap\u00e9uticos y de pron\u00f3stico.<\/p>\n

<\/p>\n

Tumor desmopl\u00e1sico de c\u00e9lulas redondas y peque\u00f1as de localizaci\u00f3n intra-abominal<\/strong><\/p>\n

Jean Ricot Joseph-Philiper, Rocio Molina-Barea, Ana Isabel Rueda L\u00f3pez, Benito Mir\u00f3n-Pozo, Diego Rodr\u00edguez-Morillas.<\/p>\n

Servicio de Cirug\u00eda General y Aparato Digestivo. Hospital Universitario \u201cSan Cecilio\u201d de Granada. Espa\u00f1a.<\/p>\n

RESUMEN<\/strong><\/p>\n

Caso cl\u00ednico:<\/strong> Var\u00f3n intervenido por abdomen agudo secundario a tumoraci\u00f3n intrabdominal, cuya anatom\u00eda patol\u00f3gica fue de tumor desmopl\u00e1sico de c\u00e9lula peque\u00f1a y redonda.<\/p>\n

Conclusi\u00f3n:<\/strong> La etiopatogenia de este tumor es a\u00fan desconocida, el diagn\u00f3stico se afirma s\u00f3lo por el estudio inmunohistoqu\u00edmico, debido al gran n\u00famero de diagn\u00f3sticos diferenciales y el polimorfismo anatomopatol\u00f3gico. Su tratamiento no est\u00e1 bien consensuado y su pron\u00f3stico es sombr\u00edo, a pesar de los avances terap\u00e9uticos.<\/p>\n

PALABRAS CLAVE: <\/strong>tumor de c\u00e9lulas peque\u00f1as y redondas; Obstrucci\u00f3n intestinal; Cirug\u00eda urgente.<\/p>\n

INTRODUCCI\u00d3N<\/strong><\/p>\n

El tumor desmopl\u00e1sico abdominal de c\u00e9lulas peque\u00f1as y redondas es una entidad cl\u00ednico patol\u00f3gica maligna, infrecuente y descrita recientemente como entidad independiente, dentro del grupo de tumores de c\u00e9lulas peque\u00f1as y redondas 1<\/sup>. La prevalencia es mayor en varones j\u00f3venes, localiz\u00e1ndose preferentemente en el peritoneo abdominal o p\u00e9lvico de forma difusa y con un comportamiento biol\u00f3gico muy agresivo. El diagnostico se fundamenta en estudios inmunohistoqu\u00edmicos (positividad para marcadores: epitelial, muscular y neural, que se plantea como una coexpresi\u00f3n histoqu\u00edmica de ant\u00edgenos epiteliales (keratina, ant\u00edgeno de membrana epitelial) musculares (desmina y vimentina) y neurales (neuroenolasa espec\u00edfica), adem\u00e1s de una translocaci\u00f3n positiva (11;22) (p13;q12).<\/p>\n

La cl\u00ednica incluye semiolog\u00eda abdominal poco espec\u00edfica: n\u00e1useas, v\u00f3mitos y dolor abdominal, con sensaci\u00f3n de masa a la palpaci\u00f3n en algunos casos. Los pacientes suelen diagnosticarse en fase muy avanzada, lo que nos obliga a realizar un tratamiento multidisciplinario basado en cirug\u00eda y quimioterapia agresivas. El pron\u00f3stico es sombr\u00edo con una supervivencia a 5\u00a0a\u00f1os pr\u00e1cticamente nula.<\/p>\n

CASO CL\u00cdNICO<\/strong><\/p>\n

Var\u00f3n de 40\u00a0a\u00f1os, sin antecedentes personales de inter\u00e9s; que presenta datos cl\u00ednicos con alteraciones del h\u00e1bito digestivo, con deposiciones muy l\u00edquidas en los 3\u00a0meses previos, acompa\u00f1ado de n\u00e1useas, v\u00f3mitos y oclusi\u00f3n intestinal desde hace 12\u00a0d\u00edas. Presenta cierta distensi\u00f3n abdominal y dolor a la palpaci\u00f3n en hipocondrio izquierdo y en hemiabdomen derecho, que est\u00e1 muy timpanizado. Los resultados de laboratorio m\u00e1s relevantes son: hemoglobina de 10,1 gr\/dl, 15.800 \u00b5l de leucocitos y 74% de neutr\u00f3filos totales.<\/p>\n

Se realiza de forma urgente: radiograf\u00eda de abdomen que muestra dilataci\u00f3n de asas de intestino delgado y ciego (Figura\u00a01). Tomograf\u00eda axial computada abdominal: con gran dilataci\u00f3n de ciego, colon ascendente y transverso que sugiere obstrucci\u00f3n intestinal por neoformaci\u00f3n en \u00e1ngulo espl\u00e9nico (Figura\u00a02). Debe enviar una sola imagen en la que sea factible el observar los datos antes descritos. Tambi\u00e9n debe se\u00f1alar con flechas los datos<\/p>\n

Dada la situaci\u00f3n cl\u00ednica del enfermo, con dolor importante y la dilataci\u00f3n de ciego (>\u00a012\u00a0cm), se decide intervenci\u00f3n quir\u00fargica urgente, evidenciando: 1.<\/em> Tumoraci\u00f3n polilobulada de consistencia firme en \u00e1ngulo espl\u00e9nico del col\u00f3n, que infiltra bazo y p\u00e1ncreas a trav\u00e9s de varios n\u00f3dulos blanquecinos y redondos. 2.<\/em> Dos implantes nacarados en diafragma (2-3\u00a0cm de di\u00e1metro). 3.<\/em> H\u00edgado sin met\u00e1stasis palpables.<\/p>\n

El tratamiento quir\u00fargico realizado fue (Figura\u00a03): 1.<\/em> Apendicectom\u00eda para lavado anter\u00f3grado. 2.<\/em> Hemicolectom\u00eda izquierda y omentectom\u00eda parcial. 3.<\/em> Esplenectom\u00eda. 4.<\/em> Resecci\u00f3n de cola de p\u00e1ncreas. 5.<\/em> Extirpaci\u00f3n de 2\u00a0n\u00f3dulos en el diafragma que incluyendo<\/span> base muscular. 6.<\/em> Anastomosis primaria mec\u00e1nica colo-sigmoidea termino-terminal funcional mec\u00e1nica. 7. Ileostom\u00eda de protecci\u00f3n.<\/p>\n

El reporte histopatol\u00f3gico inform\u00f3 de (Figura\u00a04): a.<\/em> Ap\u00e9ndice cecal: sin alteraciones morfol\u00f3gicas significativas. b.<\/em> Implantes diafragm\u00e1ticos: diafragma con infiltraci\u00f3n por tumor desmopl\u00e1sico intraabdominal de c\u00e9lulas peque\u00f1as. c.<\/em> P\u00e1ncreas: sin alteraciones morfol\u00f3gicas significativas. d.<\/em> Col\u00f3n y bazo con infiltraci\u00f3n por tumor desmopl\u00e1sico intraabdominal de c\u00e9lulas peque\u00f1as, con afectaci\u00f3n transmural del intestino y afectaci\u00f3n de la c\u00e1psula espl\u00e9nica. e.<\/em> Ganglios linf\u00e1ticos con infiltraci\u00f3n por tumor desmopl\u00e1sico en las 2\u00a0adenopat\u00edas aisladas del meso col\u00f3n. f.<\/em> Epipl\u00f3n con infiltraci\u00f3n por tumor desmopl\u00e1sico intraabdominal de c\u00e9lulas peque\u00f1as.<\/p>\n

El perfil inmunohistoqu\u00edmico de este tumor muestra positividad para los marcadores epiteliales (EMA, queratinas), musculares (desmina) y neurales.<\/p>\n

Igualmente positividad para el WT1, vimentina y CD99. Respecto al estudio por biolog\u00eda molecular de la translocaci\u00f3n 13:22 se encontr\u00f3 gran positividad.<\/p>\n

Tras presentar el caso en sesi\u00f3n con oncolog\u00eda se decide iniciar tratamiento con quimioterapia, con un esquema similar al de los sarcomas de Swing; esquema de VACAd- IE que incluye: Mesna; ciclofosfoamida; adriamicina y cincristina en 6\u00a0ciclos.<\/p>\n

En los controles peri\u00f3dicos a trav\u00e9s de la tomograf\u00eda axial computada, se evidencian lesiones sospechosas de recidiva 24\u00a0meses despu\u00e9s de la primera intervenci\u00f3n; por lo que se le realiza resonancia nuclear magn\u00e9tica abdominop\u00e9lvica y se plantea laparotom\u00eda exploradora ante los hallazgos. Se confirma la recidiva y se extirpan una masa inguinal de unos 3\u00a0cm de di\u00e1metro, que obliga a la resecci\u00f3n del conducto deferente, y otra de unos 4\u00a0cm que interesa colon descendente y exige resecci\u00f3n segmentaria del mismo y, un \u00faltimo implante diafragm\u00e1tico posterior.<\/p>\n

El diagn\u00f3stico anatomopatol\u00f3gico confirma la recidiva y de acuerdo con el servicio de oncolog\u00eda, se inicia nuevo ciclo de quimioterapia. En la actualidad el paciente no tiene evidencia de nueva recidiva (seguimiento de 32\u00a0meses), aunque sigue con controles peri\u00f3dicos.<\/p>\n

DISCUSI\u00d3N<\/strong><\/p>\n

El tumor desmopl\u00e1sico es una entidad independiente dentro del grupo de los conocidos como tumores de c\u00e9lulas peque\u00f1as y redondas, por su comportamiento histoqu\u00edmico y por la presencia de abundante estroma desmopl\u00e1sico. Suele detectarse tarde y con gran diseminaci\u00f3n en el momento del diagnostico, localiz\u00e1ndose sobre todo en abdomen y pelvis. En el 80% de los casos se evidencia una diseminaci\u00f3n peritoneal, invadiendo los \u00f3rganos intraabdominales vecinos en un 22% de los casos 2<\/sup>. Los \u00f3rganos m\u00e1s afectados son: vejiga, ur\u00e9teres, ovarios, bazo, intestino, trompas y, \u00fatero. Suelen tener met\u00e1stasis en el epipl\u00f3n mayor por su proximidad al mesenterio, seguidos por: h\u00edgado, n\u00f3dulos linf\u00e1ticos, el retroperitoneo, mediastino posterior y, meninges. La afectaci\u00f3n ganglionar aparece en un 36% de los casos y las met\u00e1stasis \u00f3seas son muy raras 3<\/sup>.<\/p>\n

Las manifestaciones cl\u00ednicas no son espec\u00edficas y depende de la localizaci\u00f3n del tumor, de las estructuras afectadas y, del tama\u00f1o del tumor. En la serie de Hassan et al4<\/sup> (n\u00a0=\u00a012) se encontr\u00f3 en un 67% dolor abdominal, 58% masa palpable, 42% distensi\u00f3n abdominal y en un 33% hepatomegalia.<\/p>\n

Su diagn\u00f3stico es siempre anatomopatol\u00f3gico. La realizaci\u00f3n de pruebas de imagen nos suele poner en la pista de neoformaci\u00f3n intraabdominal con varias masas s\u00f3lidas peritoneales, que nos plantea el diagn\u00f3stico diferencial con la carcinomatosis peritoneal (secundaria a ovario o gastrointestinal) y con procesos inflamatorios: tuberculosis peritoneal, fibromatosis desmoide, amiloidosis y enfermedad de Whipple, micobacteriosis, actinomicosis, etc.<\/p>\n

<\/p>\n

Histol\u00f3gicamente el tumor desmopl\u00e1sico de c\u00e9lulas peque\u00f1as y redondas, se caracteriza por la presencia de nidos de c\u00e9lulas malignas peque\u00f1as que se encuentran dentro de un estroma fibroso denso. En el diagn\u00f3stico diferencial se debe incluir el sarcoma de Swing, rabdomiosarcoma, nefroblastoma, neuroblastoma, mesotelioma, tumor radoide, adenocarcinoma metast\u00e1tico o avanzado.<\/p>\n

Su principal caracter\u00edstica diagnostica viene marcado por 2\u00a0puntos fundamentales: 1.<\/em> Perfil inmunohistoqu\u00edmico. Positividad de los marcadores polifenot\u00edpicos con una coexpresi\u00f3n epitelial (keratina, ant\u00edgeno de membrana epitelial), mesenquimal muscular (desmina y vimentina) y, neural (neuroenolasa espec\u00edfica) 5<\/sup>. 2.<\/em> Citogen\u00e9tica. Translocaci\u00f3n t(11;22) (p13;q12), la cual implica la fusi\u00f3n de los genes EWS y WT1 5,6<\/sup>.<\/p>\n

A pesar de los tratamientos agresivos con resecci\u00f3n quir\u00fargica, quimioterapia a altas dosis, transplante de c\u00e9lulas madre y radioterapia, la recidiva o la progresi\u00f3n de este tipo de tumores es la regla, describi\u00e9ndose una supervivencia media menor de 2\u00a0a\u00f1os 6,7<\/sup>. En nuestro caso la re-resecci\u00f3n y los nuevos ciclos de quimioterapia se plantean como una posibilidad, para prolongar la sobrevida media.<\/p>\n

Actualmente existen varios ensayos cl\u00ednicos en fase\u00a0II, utilizando terapia molecular dirigida con mesilato de imatinib, que ha demostrado su eficacia en: leucemia mieloide cr\u00f3nica y, en GIST metast\u00e1ticos; bloqueando los receptores tirosinkinasa e impidiendo as\u00ed, la replicaci\u00f3n descontrolada de las c\u00e9lulas 8<\/sup>. Y otros estudios (AMG 479), tambi\u00e9n en fase\u00a0II, utilizan anticuerpos monoclonales (IgG1), frente a receptores de factores de crecimiento similares a la insulina (IGF-1R), y que parecen conseguir una inhibici\u00f3n en el crecimiento de las c\u00e9lulas tumorales 9<\/sup>.<\/p>\n

En ni\u00f1os se han comenzado a usar terapias similares a la que se utilizan en las carcinomatosis peritoneales en pacientes adultos, como es la perfusi\u00f3n peritoneal hipert\u00e9rmica continua 10<\/sup> y el trasplante aut\u00f3logo de c\u00e9lulas madre de m\u00e9dula \u00f3sea 11<\/sup>.<\/p>\n

En general podemos decir que se necesitan equipos multidisciplinares y probablemente centros especializados en la revisi\u00f3n oncol\u00f3gica e histol\u00f3gica de estos pacientes, o al menos intentar aumentar el n\u00famero de pacientes incluidos en los ensayos cl\u00ednicos, para que las conclusiones obtenidas sean m\u00e1s fiables 12<\/sup>.<\/p>\n

FIGURAS<\/strong><\/p>\n

Figura 1.<\/strong> Radiograf\u00eda de abdomen. Dilataci\u00f3n de asas de intestino delgado.<\/p>\n

\"radiografia-abdomen-dilatacion-asas-intestino-delgado\"<\/a>
Radiograf\u00eda de abdomen. Dilataci\u00f3n de asas de intestino delgado<\/figcaption><\/figure>\n

Figura 2.<\/strong> Tomograf\u00eda axial computada que muestra imagen de obstrucci\u00f3n intestinal.<\/p>\n

\"TAC-obstruccion-intestinal\"<\/a>
TAC. Obstrucci\u00f3n intestinal<\/figcaption><\/figure>\n

Figura 3.<\/strong> Imagen de pieza quir\u00fargica.<\/p>\n

\"obstruccion-intestinal-cirugia\"<\/a>
Obstrucci\u00f3n intestinal. Cirug\u00eda<\/figcaption><\/figure>\n

Figura 4.<\/strong> Anatom\u00eda patol\u00f3gica, tumor desmopl\u00e1sico.<\/p>\n

\"anatomia-patologica-tumor-desmoplasico\"<\/a>
Anatom\u00eda patol\u00f3gica. Tumor desmopl\u00e1sico<\/figcaption><\/figure>\n

BIBLIOGRAF\u00cdA<\/strong><\/p>\n

    \n
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    Tumor desmopl\u00e1sico de c\u00e9lulas redondas y peque\u00f1as de localizaci\u00f3n intra-abominal Antecedentes: El tumor de c\u00e9lulas peque\u00f1as y redondas corresponde a una entidad cl\u00ednica reciente. 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