{"id":54889,"date":"2020-03-30T10:17:26","date_gmt":"2020-03-30T08:17:26","guid":{"rendered":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=54889"},"modified":"2020-03-31T10:27:16","modified_gmt":"2020-03-31T08:27:16","slug":"afectacion-vascular-en-sindrome-de-cogan-a-proposito-de-un-caso","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/afectacion-vascular-en-sindrome-de-cogan-a-proposito-de-un-caso\/","title":{"rendered":"Afectaci\u00f3n vascular en S\u00edndrome de Cogan: A prop\u00f3sito de un caso"},"content":{"rendered":"<p style=\"text-align: justify;\"><strong>Afectaci\u00f3n vascular en S\u00edndrome de Cogan: A prop\u00f3sito de un caso<\/strong><\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">El s\u00edndrome de Cogan es una rara afecci\u00f3n inflamatoria del ojo y presenta signos de disfunci\u00f3n audio-vestibular, a menudo acompa\u00f1ada de aortitis y vasculitis. Debido a su baja frecuencia, el diagn\u00f3stico suele ser dudoso&#8230;<!--more--><\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong>Vascular involvement in Cogan Syndrome: About a case<\/strong><\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><u>Autores:<\/u><\/p>\n<p>Daniel Nogueira Souto. M\u00e9dico Interno Residente de Medicina Nuclear. Lugar de trabajo: Hospital Cl\u00ednico Universitario Lozano Blesa (Zaragoza) (primer autor)<\/p>\n<p>Luis Sope\u00f1a Sanz: Facultativo Especialista de \u00c1rea Oncolog\u00eda Radioter\u00e1pica. M\u00e1ster Internacional de Oncolog\u00eda Cl\u00ednica. M\u00e1ster en Radiocirug\u00eda y Radioterapia Estereot\u00e1xica. M\u00e1ster en Oncolog\u00eda Intervencionista. Lugar de trabajo: Hospital Cl\u00ednico Universitario Lozano Blesa (Zaragoza).<\/p>\n<p>\u00c1lvaro Boria Alegre: Facultativo Especialista de \u00c1rea Radiodiagn\u00f3stico. M\u00e1ster en iniciaci\u00f3n a la investigaci\u00f3n en medicina (Universidad de Zaragoza). Lugar de trabajo: Hospital San Jorge (Huesca).<\/p>\n<p>Alejandro Barranco L\u00f3pez: Facultativo Especialista de \u00c1rea Radiof\u00edsica y Protecci\u00f3n Radiol\u00f3gica. PhD en F\u00edsica, MSc en Astrof\u00edsica F\u00edsica de Part\u00edculas y Cosmolog\u00eda. Lugar de trabajo: Hospital Cl\u00ednico Universitario Lozano Blesa (Zaragoza).<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong>Resumen:<\/strong><\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">El s\u00edndrome de Cogan es una rara afecci\u00f3n inflamatoria del ojo y presenta signos de disfunci\u00f3n audio-vestibular, a menudo acompa\u00f1ada de aortitis y vasculitis. Debido a su baja frecuencia, el diagn\u00f3stico suele ser dudoso, lo que lleva a un retraso en el diagn\u00f3stico, lo que puede condicionar un peor pron\u00f3stico funcional. Tampoco existe consenso sobre el tratamiento m\u00e1s adecuado, por lo que su control se basa en informes de casos, donde algunos pacientes mostraron respuesta a f\u00e1rmacos moduladores de la enfermedad (FAMES) y biol\u00f3gicos.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">La imagen molecular proporcionada por la 18F-FDG PET\/TC se ha demostrado \u00fatil en el diagn\u00f3stico precoz de la vasculitis de vasos gran y mediano calibre, as\u00ed como en la extensi\u00f3n y el grado de inflamaci\u00f3n, permitiendo realizar una valoraci\u00f3n de la respuesta terap\u00e9utica, detectando la disminuci\u00f3n o normalizaci\u00f3n de la captaci\u00f3n en la pared vascular post-tratamiento, y en relaci\u00f3n con la respuesta cl\u00ednica y la mejor\u00eda de los par\u00e1metros anal\u00edticos.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Summary:<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Cogan syndrome is a rare inflammatory condition of the eye and has signs of audio-vestibular dysfunction, often accompanied by aortitis and vasculitis. Due to its low frequency, the diagnosis is often doubtful, leading to a delay in diagnosis, which may condition a worse functional prognosis. There is also no consensus on the most appropriate treatment, so its control is based on case reports, where some patients showed response to disease modulating drugs (FAMES) and biologics.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">The molecular imaging provided by the 18F-FDG PET\/CT has proven useful in the early diagnosis of large- and medium-bore vasculitis, as well as in the extension and degree of inflammation, allowing an assessment of the therapeutic response, detecting the decrease or normalization of the post-treatment vessel wall uptake, and in relation to the clinical response and improvement of analytical parameters.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">S\u00edndrome de Cogan, Vasculitis, PET\/TC<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Cogan Syndrome, Vasculitis, PET\/CT<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Desarrollo del Caso.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Mujer de 34 a\u00f1os, al\u00e9rgica a sulpiride.\u00a0H\u00e1bitos t\u00f3xicos: exfumadora. Antecedentes laborales: esteticista.\u00a0Antecedentes familiares: Padre: Enfermedad de Beh\u00e7et, fallecido por peritonitis; madre: neoplasia de mama; hermano sano. Casada sin hijos.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Antecedentes m\u00e9dido-quir\u00fargicos:<\/p>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li>Cofosis de o\u00eddo derecho: sordera brusca en 2013 tratada con corticoterapia y c\u00e1mara hiperb\u00e1rica sin resoluci\u00f3n completa. Pendiente valoraci\u00f3n implante coclear.<\/li>\n<li>Policondritis recidivante desde 2014 (pabellon auricular derecho, nariz, pabell\u00f3n auricular izquierdo) con resoluci\u00f3n tras corticoterapia.<\/li>\n<li>Episodio de uve\u00edtis anterior izquierda en enero de 2019 resuelta con tratamiento t\u00f3pico.<\/li>\n<li>S\u00edndrome de Cogan at\u00edpico probable<\/li>\n<li>Sobrepeso<\/li>\n<li>D\u00e9ficit de vitamina B12 y \u00e1cido f\u00f3lico<\/li>\n<li>Intervenida de f\u00e9mur derecho por accidente de tr\u00e1fico, con dificultad para la marcha secundaria. Pendiente reintervenci\u00f3n.<\/li>\n<\/ul>\n<p style=\"text-align: justify;\"><u>Tratamiento habitual:<\/u> Verezana 0,03\/2 mg (anticonceptivos); Acfol 5 mg; Optovite B12 mensual; analgesia a demanda.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong>Historia Actual <\/strong><\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">La paciente acudi\u00f3\u00a0a Urgencias por cuadro agudo de v\u00e9rtigo, acompa\u00f1ado de sensaci\u00f3n de vac\u00edo izquierdo y\u00a0ac\u00fafenos en o\u00eddo izquierdo, cl\u00ednica que relacionaba con episodio de hipoacusia previo en o\u00eddo contralateral. Asocia nistagmo horizonto-rotatorio con posible componente vertical, por lo que se\u00a0realiza TC craneal urgente que no muestra\u00a0hallazgos.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Ingresa en el S\u00ba\u00a0de\u00a0ORL, donde recibe tratamiento con con metilpredinosolona 1 g seguido de 500 mg durante 5 d\u00edas,\u00a0asociando ciclosporina 100 mg\/12 horas<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Audiom\u00e9tricamente la evoluci\u00f3n es favorable, con resoluci\u00f3n completa, si bien persiste distorsi\u00f3n auditiva y sensaci\u00f3n vertiginosa. RM conductos auditivos y craneoencef\u00e1lica sin hallazgos patol\u00f3gicos.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">D\u00edas m\u00e1s tarde la paciente presenta episodio sincopal, tras ducharse, precedido de pr\u00f3dromos (sin disnea, precordalgia u otros datos de alarma), con recuperaci\u00f3n espont\u00e1nea en unos 2\u00a0minutos, sin focalidad neurol\u00f3gica, ni\u00a0movimientos t\u00f3nico-clonicos, no mordedura lingual ni liberaci\u00f3n esfinteriana, presenta seguidamente un nuevo episodio con recuperaci\u00f3n completa, desde entonces no ha vuelto\u00a0a repetirse. A la anamnesis dirigida\u00a0destaca intensa cefalea retroocular durante el ingreso,\u00a0que no hab\u00eda presentado con anterioridad\u00a0y que mejora con analgesia, sin compromiso visual.\u00a0Tambi\u00e9n relata molestias submandibulares (no claudicaci\u00f3n mandibular), y sensaci\u00f3n de rigidez cervical.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong>Exploraci\u00f3n F\u00edsica <\/strong><\/p>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li>Afebril. TA: 106\/62 mmHg; FC: 74 lpm. SatO2:95% (basal)<\/li>\n<li>Consciente y orientada. Normohidratada. Ligera palidez mucosas. Eupneica. No ingurgitaci\u00f3n yugular. Pulso temporal conservado, sin dolor a la palpaci\u00f3n.<\/li>\n<li>Orofaringe sin hallazgos, no sequedad. No bocio. No lesiones cut\u00e1neas. Soplo carot\u00eddeo de predominio izquierdo. se palpa adenopatia submaxilar derecha dolorosa, movil no adherida a planos profundos.<\/li>\n<li>NRL. PICNR. Leve nistagmo horizontal con la mirada hacia la izquierda, agotable. PC sin alteraciones. Fuerza y sensibilidad\u00a0normal en\u00a0las 4 extremidades. Inestabilidad para la marcha. Romberg negativo.\u00a0No signos men\u00edngeos.<\/li>\n<li>AC: RsCsRs, con soplo II\/VI diast\u00f3lico panfocal\u00a0de predominio a\u00f3rtico.<\/li>\n<li>AP: Murmullo vesicular conservado sin ruidos sobrea\u00f1adidos.<\/li>\n<li>Abdomen: globuloso, blando y depresible, con hepatomegalia leve no dolorosa, sin esplenomegalia. Peristaltismo conservado.<\/li>\n<li>EE.II. sin edemas ni signos de TVP.<\/li>\n<\/ul>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong>Resumen pruebas diagn\u00f3sticas <\/strong><\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Laboratorio<\/p>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li><strong>Anal\u00edtica sangu\u00ednea:<\/strong> Bioqu\u00edmica: \u00c1cido \u00farico: 4,3 mg\/dl; Urea: 0,34 g\/L; Cr: 0,57 mg\/dl (FGC &gt;90); Alb\u00famina: 2,69; AST: 7; ALT: 9; FA: 65. PCR normal. FR\u00a0 normal. VSG: normal. Hemograma: Hb:13,5 g\/dl; Hto: 40,7%; Leucocitos: 16400 (N:58,4%); Plaquetas: 383000<\/li>\n<li>Serologias de Toxoplasma, CMV,, VEB negativas.<\/li>\n<\/ul>\n<p style=\"text-align: justify;\">Imagen<\/p>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li><strong>Ecograf\u00eda de abdomen :<\/strong> Se realiza ecograf\u00eda abdominop\u00e9lvica: H\u00edgado de tama\u00f1o y morfolog\u00eda normal, con ecoestructura homog\u00e9nea.Porta de calibre normal. Ves\u00edcula sin litiasis, no distendida. V\u00eda biliar intra y extrahep\u00e1tica dentro de la normalidad. \u00c1rea pancre\u00e1tica, bazo y ri\u00f1ones no presenta alteraciones ecogr\u00e1ficas significativas. Vejiga poco replecionada. \u00datero de tama\u00f1o y morfolog\u00eda normal. No se evidencia l\u00edquido libre peritoneal. Diagn\u00f3stico: No se aprecian alteraciones ecogr\u00e1ficas abdominales significativas<\/li>\n<li><strong>Eco Doppler de TSA<\/strong> : Pulso arterial r\u00edtmico.Permeabilidad y flujo anter\u00f3grado en tramos comunes, rama interna y externa de los ejes carot\u00eddeos a nivelcervical bilateral.Registros con velocimetr\u00eda normal, algunas de las curvas con doble pico sist\u00f3lico, de dudoso significado.<\/li>\n<\/ul>\n<p style=\"text-align: justify;\">Ambas car\u00f3tidas comunes presentan un calibre normal, con espesor intimal de unos 0.7 mm la derecha y 0.6mm la izquierda.No se evidencian placas de ateroma.Arterias vertebrales sin alteraciones.Vena yugular izquierda dominante con flujo lento.<\/p>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li><strong>Ecograf\u00eda de partes blandas.<\/strong>Tiroides de tama\u00f1o, morfolog\u00eda y ecoestructura normales, visualizando n\u00f3dulo isoecoico con fino halohipoecoico (TIRADS 3) de unos 8 x 6 x 10 mm (transversal, anteroposterior y cr\u00e1neocaudal) en tercio inferior<\/li>\n<\/ul>\n<p style=\"text-align: justify;\">del l\u00f3bulo izquierdo.L\u00f3bulo derecho con unas medidas aproximadas de 17 x 13 x 46 mm, l\u00f3bulo izquierdo de 15 x 15 x 49 mm eistmo de 2 mm de espesor.Gl\u00e1ndulas par\u00f3tidas y submaxilares sin alteraciones.Ganglio submaxilar derecho de 8 mm de eje corto, ovalado y con centro graso, no llamativo.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Adenopat\u00edas en cadena laterocervical izquierda, la mayor de 26 x 11 mm, a estudio.<\/p>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li><strong>TAC toraco abdominal.<\/strong>\u00a0Llama la atenci\u00f3n un ligero engrosamiento de la pared del cayado a\u00f3rtico y del nacimiento de la subclaviaizquierda, sin calcificaciones. Tambi\u00e9n existe un engrosamiento conc\u00e9ntrico de la aorta abdominal infrarrenal<\/li>\n<\/ul>\n<p style=\"text-align: justify;\">hasta la bifurcaci\u00f3n aortoiliaca. Aunque no se puede descartar que se trate de placas blandas, dado su antecedente de policondritis se recomienda descartar arteritis. Adenopat\u00edas inespec\u00edficas en espacio III izquierdo, la mayor de unos 11 x 21 mm, a estudio.<\/p>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li><strong>Rx de t\u00f3rax : Silueta cardiomediast\u00ednica y vascularizaci\u00f3n pulmonar dentro de la normalidad.No se identifican alteraciones pleuroparenquimatosas de inter\u00e9s<\/strong><\/li>\n<li><strong>Ecocardiograma: <\/strong>Sin hallazgos patol\u00f3gicos.<\/li>\n<li><strong>Gastroscopia: <\/strong>Endoscopia oral normal.Se obtienen muestras para control anatomopatol\u00f3gico<\/li>\n<li>ECG Ritmo sinusal a 92 lpm sin alteraciones en la repolarizaci\u00f3n .<\/li>\n<li>Valoraci\u00f3n Psicosomatica: Trastorno por ansiedad con importante componente psicosom\u00e1tico pautan tratamiento y seguir\u00e1n ambulatoriamente a la paciente.<\/li>\n<\/ul>\n<p style=\"text-align: justify;\">Paciente que ingresa procedente de servicio de ORL por cuadro sincopal ( 2 episodios seguidos) en contexto de cuadro vertiginoso y episodio de hipoacusia s\u00fabita que ha respondido a tratamietno pautado. Durante su estancia en planta de hospitalizaci\u00f3n la paciente no\u00a0 presenta nuevos episodios, con marcada mejor\u00eda de cuadro vertiginoso.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Pruebas complementarias:<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong><u>TAC de pe\u00f1asco, mastoides y CAIS<\/u><\/strong>: M\u00ednima dilataci\u00f3n de acueducto vestibular derecho.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong><u>Gammagraf\u00eda tiroidea<\/u><\/strong>: tiroides de tama\u00f1o normal con distribuci\u00f3n homog\u00e9na<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong><u>PET-TAC<\/u><\/strong>:El estudio muestra signos de vasculitis en aorta ascendente (Target to Background Ratio (TBR) 2.74), cayado a\u00f3rtico (TBR 2.81), nacimiento de arteria subclavia izquierda (TBR 2.34), tronco braquiocef\u00e1lico (TBR 2.65), asi como en aorta abdominal y nacimiento de las arterias il\u00edacas primitivas (TBR 2.43). simismo se observa actividad metab\u00f3lica incrementada generalizada en m\u00e9dula \u00f3sea, en relacion con hiperactivaci\u00f3n de la misma.Foco hipermetabolico en regi\u00f3n rectoanal (SUVm\u00e1x 7.20), a valorar.Se observa hepatomegalia sin alteraciones significativas en el metabolismo hep\u00e1tico.No se observan otras lesiones con avidez an\u00f3mala por la FDG. Metabolismo fisol\u00f3gico en el resto de estructuras estudiadas.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong><u>Rectosigmoidoscopia<\/u><\/strong>: sin alteraciones<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong><u>Estudio de m\u00e9dula \u00d3sea<\/u><\/strong>: Medulograma discretamente hipercelular con ligera hiperplasia granuloc\u00edtica sugestivo de proceso sist\u00e9mico (enfermedad autoinmune, tratamiento esteroideo e inmunosupresor\u2026).No se observa celularidad an\u00f3mala.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Ante los resultados de las pruebas complementarias se concluye que el diagn\u00f3stico m\u00e1s probable\u00a0 es el de S\u00edndrome de Cogan por afectaci\u00f3n neurovetribular, policondritis recidivante, queratitis intersticial, vasculitis de grandes vasos: aorta abdominal, cayado a\u00f3rtico,\u00a0subclavia izquierda, tronco braquiocef\u00e1lico, aorta abdominal, nacimiento de iliacas primitivas.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Se propone tratamiento con Tocilizumab i.v. cada 4 semanas, que la paciente tolera presentando buena respuesta en los sucesivos controles.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong>Bibliograf\u00eda<\/strong><\/p>\n<ol style=\"text-align: justify;\">\n<li>Haynes BF, Kaiser-Kupfer MI, Mason P, Fauci AS. Cogan syndrome: Studies in thirteen patients, long-term follow-up, and a review of the literature. Medicine (Baltimore). 1980;59:426\u201341.<\/li>\n<li>Gluth MB, Baratz KH, Matteson EL, Driscoll CL. Cogan syndrome: A retrospective review of 60 patients throughout a half century. Mayo Clin Proc. 2006;81:483.<\/li>\n<li>Cochrane AD, Tatoulis J. Cogan\u2019s syndrome with aortitis, aortic regurgitation, and aortic arch vessel stenoses. Ann Thorac Surg. 1991;52:1166.<\/li>\n<li>Bertagna F, Bosio G, Caobelli F, Motta F, Biasiotto G, Giubbini R. Role of 18F-fluorodeoxyglucose positron emission tomography\/computed tomography for therapy evaluation of patients with large-vessel vasculitis. Jpn J Radiol. 2010;28:199\u2013204.<\/li>\n<\/ol>\n<p style=\"text-align: justify;\">\n","protected":false},"excerpt":{"rendered":"<p>Afectaci\u00f3n vascular en S\u00edndrome de Cogan: A prop\u00f3sito de un caso El s\u00edndrome de Cogan es una rara afecci\u00f3n inflamatoria del ojo y presenta signos de disfunci\u00f3n audio-vestibular, a menudo acompa\u00f1ada de aortitis y vasculitis. 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