{"id":59144,"date":"2011-07-12T11:48:20","date_gmt":"2011-07-12T09:48:20","guid":{"rendered":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=59144"},"modified":"2020-12-10T09:35:07","modified_gmt":"2020-12-10T08:35:07","slug":"sindrome-de-swyer-james-caso-clinico","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/sindrome-de-swyer-james-caso-clinico\/","title":{"rendered":"S\u00edndrome de Swyer-James. Caso cl\u00ednico"},"content":{"rendered":"

S\u00edndrome de Swyer-James. Caso cl\u00ednico.<\/strong><\/span><\/p>\n

El s\u00edndrome del t\u00f3rax hiperlucente o s\u00edndrome de McLeod constituye una patolog\u00eda muy poco frecuente que traduce una bronquiolitis obliterante secundaria a una infecci\u00f3n adquirida en la infancia. <\/p>\n

Parra Montoya, Francisca; Garc\u00eda Ru\u00edz, Cristina; Gonz\u00e1lez de Rojas, Jos\u00e9 Diego; Salinas Castro, Fernando.<\/p>\n

RESUMEN:<\/p>\n

El s\u00edndrome del t\u00f3rax hiperlucente o s\u00edndrome de McLeod constituye una patolog\u00eda muy poco frecuente que traduce una bronquiolitis obliterante secundaria a una infecci\u00f3n adquirida en la infancia. Las manifestaciones cl\u00ednicas var\u00edan desde asintom\u00e1ticas hasta infecciones respiratorias de repetici\u00f3n. En muchos casos la enfermedad es sospechada en la infancia tras la realizaci\u00f3n de una radiograf\u00eda de t\u00f3rax en el contexto de infecciones respiratorias repetidas. En otros, la patolog\u00eda se evidencia ya en la vida adulta al hacer una radiograf\u00eda de t\u00f3rax en el curso de un estudio por otro motivo. El diagn\u00f3stico es fundamentalmente radiol\u00f3gico.<\/p>\n

Descriptores DeCS: t\u00f3rax hiperlucente, s\u00edndrome de McLeod.<\/p>\n

INTRODUCCI\u00d3N:<\/p>\n

El s\u00edndrome de Swyer-James (conocido tambi\u00e9n como t\u00f3rax hiperlucente o s\u00edndrome de McLeod), es una entidad poco frecuente que se asocia con bronquiolitis obliterante ocurrida en la infancia (1) secundaria a infecci\u00f3n pulmonar cuyas principales etiolog\u00edas son: Paramyxovirus morbillivirus, Bordetella pertussis, Mycobacterium tuberculosis, Mycoplasma pneumoniae, influenza A y adenovirus tipos 3, 7 y 21 (2). Inicialmente se pens\u00f3 que se trataba de una anomal\u00eda cong\u00e9nita relacionada con una hipoplasia de la arteria pulmonar. Sin embargo m\u00e1s tarde esta teor\u00eda fue desechada porque se demostr\u00f3 que tanto el n\u00famero de las ramificaciones bronquiales como de las arteriales era normal (3).<\/p>\n

La bronquiolitis obliterante da lugar a inflamaci\u00f3n y fibrosis de las paredes y de los tejidos adyacentes a los bronqu\u00edolos terminales y respiratorios produciendo estrechamiento de su luz (4). La fibrosis de los septos interalveolares causa obliteraci\u00f3n de la red de capilares pulmonares y secundariamente una disminuci\u00f3n del flujo hacia los principales segmentos arteriales, dando como resultado final un desarrollo arterial hipopl\u00e1sico. Adem\u00e1s, la reducci\u00f3n de la ventilaci\u00f3n causa una menor perfusi\u00f3n de forma compensadora. La hiperexpansi\u00f3n de los sacos alveolares secundaria a la obstrucci\u00f3n bronquiolar de las v\u00edas a\u00e9reas perif\u00e9ricas a menudo contribuye a un aumento de la resistencia al flujo a trav\u00e9s de los capilares alveolares, lo que favorece la atrofia de la red vascular (3).<\/p>\n

La hipoplasia de las arterias pulmonares es un reflejo de su flujo reducido. Debido a ello, este s\u00edndrome se manifiesta con un patr\u00f3n de hiperclaridad radiol\u00f3gica unilateral caracter\u00edstico (5).<\/p>\n

Esta patolog\u00eda afecta normalmente a un hemit\u00f3rax; sin embargo pueden afectarse ambos hemit\u00f3rax o solo una parte de \u00e9stos (6).<\/p>\n

PRESENTACI\u00d3N DEL CASO:<\/p>\n

Paciente de 36 a\u00f1os de edad, no fumadora, sin antecedentes m\u00e9dico-quir\u00fargicos de inter\u00e9s salvo bocio multinodular normofuncionante en seguimiento por Endocrinolog\u00eda.<\/p>\n

La paciente negaba patolog\u00eda respiratoria reciente y desconoc\u00eda si hab\u00eda sufrido infecciones respiratorias en su infancia temprana. Es derivada al servicio de Neumolog\u00eda desde Atenci\u00f3n primaria por presentar tos no productiva y disnea de moderados esfuerzos de varios meses de evoluci\u00f3n.<\/p>\n

La anal\u00edtica, gasometr\u00eda y baciloscopia fueron rigurosamente normales.<\/p>\n

Por su parte la radiograf\u00eda de t\u00f3rax revel\u00f3 una leve asimetr\u00eda entre ambos campos pulmonares, mostrando el campo inferior derecho una mayor hiperclaridad que el contralateral, sin que se observaran otros hallazgos significativos. Se le realiz\u00f3 TC de t\u00f3rax con contraste donde se puso de manifiesto una hiperclaridad pulmonar que afectaba a los l\u00f3bulos medio e inferior derecho junto a atrapamiento a\u00e9reo e hipoplasia de la arteria del l\u00f3bulo medio y lobar inferior. Asimismo ambos l\u00f3bulos presentaban numerosas bronquiectasias cil\u00edndricas.<\/p>\n

DISCUSI\u00d3N:<\/p>\n

Lo m\u00e1s frecuente es que esta anomal\u00eda se diagnostique durante la infancia en el estudio de pacientes con infecciones respiratorias de repetici\u00f3n, pero a veces no se llega al diagn\u00f3stico hasta la edad adulta ya que las secuelas no existen o no dan sintomatolog\u00eda (7).<\/p>\n

Cuando la patolog\u00eda es sintom\u00e1tica, las manifestaciones cl\u00ednicas var\u00edan desde infecciones respiratorias de repetici\u00f3n con tos productiva hasta disnea o hemoptisis ocasional, pudiendo ir acompa\u00f1ado todo ello de bronquiectasias. Puede asociarse a diversas enfermedades card\u00edacas o pulmonares de los ni\u00f1os (8). En la exploraci\u00f3n cl\u00ednica se detecta timpanismo y disminuci\u00f3n del murmullo vesicular sobre la zona afectada.<\/p>\n

Los resultados de las pruebas de la funci\u00f3n pulmonar var\u00edan con la porci\u00f3n del pulm\u00f3n afectado. En los casos en los que est\u00e1 afectado la totalidad de un pulm\u00f3n, hay una reducci\u00f3n de la capacidad vital y del flujo espiratorio. Por lo general, cuando se practica una espirometr\u00eda los resultados muestran una reducci\u00f3n de la ventilaci\u00f3n y la concentraci\u00f3n de los gases en sangre suele ser normal, aunque pueden disminuir con el ejercicio.<\/p>\n

El diagn\u00f3stico se basa en el patr\u00f3n radiol\u00f3gico, que t\u00edpicamente consiste en una hiperlucencia unilateral o de un l\u00f3bulo pulmonar asociada a atrapamiento a\u00e9reo durante la espiraci\u00f3n, lo que dar\u00e1 lugar a un patr\u00f3n en mosaico (9). El pulm\u00f3n afectado muestra un grado variable de destrucci\u00f3n y pueden asociarse bronquiectasias. Adem\u00e1s, se puede apreciar una alteraci\u00f3n en el calibre de la arteria pulmonar principal o de sus ramas lobares, con la consecuente reducci\u00f3n de la perfusi\u00f3n. En ocasiones, la presencia de hiperinsuflaci\u00f3n an\u00f3mala asociada a hipoperfusi\u00f3n en el pulm\u00f3n afecto, puede dar lugar a compresi\u00f3n del pulm\u00f3n sano con la consiguiente aparici\u00f3n de atelectasias (10). Por todas estas razones, el diagn\u00f3stico se realiza de una forma adecuada mediante el TACAR en inspiraci\u00f3n y espiraci\u00f3n, complement\u00e1ndolo con un AngioTC de t\u00f3rax.<\/p>\n

La gammagraf\u00eda pulmonar de ventilaci\u00f3n-perfusi\u00f3n demuestra una disminuci\u00f3n de la ventilaci\u00f3n-perfusi\u00f3n del pulm\u00f3n patol\u00f3gico secundario a los cambios enfisematosos y una marcada disminuci\u00f3n de la perfusi\u00f3n, consecuencia del menor calibre de arteria pulmonar. A veces pueden aparecer resultados falsos-positivos, sobre todo en patolog\u00edas obstructivas de las v\u00edas a\u00e9reas m\u00e1s distales (por ejemplo, en la bronquiolitis obliterante, asma o enfisema lobar cong\u00e9nito) (11).<\/p>\n

No se conoce ning\u00fan tratamiento espec\u00edfico (8), si bien se aconseja un control precoz de las infecciones pulmonares as\u00ed como la vacunaci\u00f3n ante el virus de la influenza y del neumococo (1). En la mayor\u00eda de estos pacientes, si no hay una enfermedad asociada, el pron\u00f3stico es excelente, pudiendo disminuir los s\u00edntomas con el paso del tiempo.<\/p>\n

El diagn\u00f3stico diferencial se plantea con otras anormalidades bronquiales cong\u00e9nitas y\/o vasculares: tromboembolismo pulmonar, agenesia cong\u00e9nita de la arteria pulmonar, s\u00edndrome del pulm\u00f3n hipogen\u00e9tico, patolog\u00eda endobronquial que produzca obstrucci\u00f3n tipo tumor o cuerpo extra\u00f1o, bullas enfisematosas, neumot\u00f3rax, hiperinsuflaci\u00f3n compensadora tras cirug\u00eda tor\u00e1cica, etc (12). Otras entidades con las que plantear el diagn\u00f3stico diferencial incluyen: alteraciones en la pared bronquial (ausencia cong\u00e9nita del m\u00fasculo pectoral mayor, mastectom\u00eda, etc) y anomal\u00edas pleurales como el neumot\u00f3rax anterior.<\/p>\n

<\/p>\n

\"sindrome_Swyer-James\/hipoplasia_arteria_lobar\"<\/p>\n

Figura 1. Ventana de par\u00e9nquima con reconstrucci\u00f3n MIP. Se visualiza hipoplasia de arteria del l\u00f3bulo medio y de la lobar inferior derecha.<\/p>\n

\"sindrome_Swyer-James\/mediastino_hipoplasia_arterial\"<\/p>\n

Figura 2. En ventana de mediastino se visualiza hipoplasia de arteria del l\u00f3bulo medio y de la lobar inferior derecha.<\/p>\n

\"sindrome_Swyer-James\/TAC_reconstruccion_MIP\"<\/span><\/p>\n

Figura 3. Ventana de par\u00e9nquima con reconstrucci\u00f3n MIP. Se visualiza hiperclaridad de l\u00f3bulo medio y l\u00f3bulo inferior derecho con pobreza vascular y atrapamiento a\u00e9reo.<\/span><\/p>\n

\"sindrome_Swyer-James\/hiperclaridad_lobulo_inferior\"<\/span><\/p>\n

Figura 4. Ventana de par\u00e9nquima con reconstrucci\u00f3n MIP. Se visualiza hiperclaridad de l\u00f3bulo inferior derecho con pobreza vascular asociada.<\/span><\/p>\n

\"sindrome_Swyer-James\/hiperclaridad_atrapamiento_aereo\"<\/span><\/p>\n

Figura 5. Ventana de par\u00e9nquima con reconstrucci\u00f3n MIP. Se visualiza hiperclaridad de l\u00f3bulo medio y l\u00f3bulo inferior derecho con pobreza vascular y atrapamiento a\u00e9reo<\/span><\/p>\n

\"sindrome_Swyer-James\/TAC_imagenes_radiolucidas_torax\"<\/span><\/p>\n

Figura 6. M\u00faltiples im\u00e1genes radiol\u00facidas de paredes finas en hemit\u00f3rax derecho (bronquiectasias).<\/span><\/p>\n

\"sindrome_Swyer-James\/paredes_finas_radiolucidas\"<\/span><\/p>\n

Figura 7. Reconstrucci\u00f3n MIP. M\u00faltiples im\u00e1genes radiol\u00facidas de paredes finas en l\u00f3bulo medio y l\u00f3bulo inferior derecho (bronquiectasias).<\/span><\/p>\n

\"sindrome_Swyer-James\/hiperclaridad_lobulo_medio\"<\/span><\/p>\n

Figura 8. Reconstrucci\u00f3n MinIP. Hiperclaridad de l\u00f3bulo medio.<\/span><\/p>\n

\"sindrome_Swyer-James\/Rx_hiperclaridad_torax\"<\/span><\/p>\n

Figura 9. Radiograf\u00eda PA t\u00f3rax. Hiperclaridad de mitad inferior de hemit\u00f3rax derecho y pobreza vascular asociada con respecto al hemit\u00f3rax contralateral. <\/span><\/p>\n

Bibliograf\u00eda <\/strong><\/span><\/p>\n

1. Fregonese L, Girosi D, Battistini E, Fregonese B, Risso FM, Bava GL, Rossi GA: Clinical, physiologic, and roentgenographic changes after pneumonectomy in a boy with Macleod\/Swyer-James syndrome and bronchiectasis. Pediatr Pulmonol 2002, 34(5):412-416.
\n2. Tortajada M, Gracia M, Garc\u00eda E, Hern\u00e1ndez R: Diagnostic considerations in unilateral hyperlucency of the lung (Swyer-James-MacLeod Syndrome). Allergol Immunopathol (Madr) 2004, 32:265-270
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\n11. Salmanzadeth A, Pomeranz SJ, Ramsingh PS. Ventilation\u00acperfusion scintigraphic correlation with multimodulaty imaging in a proven case of Swyer-James syndrome. Cl\u00ednical Nuclear Medicine 1997;22:115-8.
\n12. M\u00fcller NL. Unilateral hyperlucent lung: MacLeod versus Swyer-James. Clin Radiol. 2004;59:1048.<\/p>\n","protected":false},"excerpt":{"rendered":"

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