{"id":62738,"date":"2021-06-02T10:56:59","date_gmt":"2021-06-02T08:56:59","guid":{"rendered":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=62738"},"modified":"2021-06-02T10:21:47","modified_gmt":"2021-06-02T08:21:47","slug":"dermatofibrosarcoma-protuberans-reporte-de-caso-y-revision-de-manejo-actual","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/dermatofibrosarcoma-protuberans-reporte-de-caso-y-revision-de-manejo-actual\/","title":{"rendered":"Dermatofibrosarcoma protuberans. Reporte de caso y revisi\u00f3n de manejo actual"},"content":{"rendered":"

Dermatofibrosarcoma protuberans. Reporte de caso y revisi\u00f3n de manejo actual<\/strong><\/p>\n

Autor principal: Dr. Ra\u00fal Omar Mart\u00ednez Zaraz\u00faa<\/p>\n

Vol. XVI; n\u00ba 11; 618<\/p>\n

Dermatofibrosarcoma protuberans. Case report and review of current management<\/strong><\/p>\n

Fecha de recepci\u00f3n: 18\/04\/2021<\/p>\n

Fecha de aceptaci\u00f3n: 31\/05\/2021<\/p>\n

Incluido en Revista Electr\u00f3nica de PortalesMedicos.com Volumen XVI. N\u00famero 11 \u2013\u00a0 Primera quincena de Junio de 2021 – P\u00e1gina inicial: Vol. XVI; n\u00ba 11; 618<\/p>\n

Autores:<\/strong><\/p>\n

Dr. Ra\u00fal Omar Mart\u00ednez Zaraz\u00faa, Hospital Universitario de Nuevo Le\u00f3n, Departamento de Cirug\u00eda General, M\u00e9xico.<\/p>\n

Dra. Tania Larissa Salazar Islas, Hospital Universitario de Nuevo Le\u00f3n, Departamento de Cirug\u00eda General, M\u00e9xico.<\/p>\n

Dra. Karla Carolina Guerra Leza, Hospital Universitario de Nuevo Le\u00f3n, Departamento de Cirug\u00eda General, M\u00e9xico.<\/p>\n

Dr. Luis Tamez Pedroza, Hospital Universitario de Nuevo Le\u00f3n, Departamento de Cirug\u00eda General, M\u00e9xico.<\/p>\n

Dr. H\u00e9ctor Vergara Miranda, Hospital Universitario de Nuevo Le\u00f3n, Departamento de Cirug\u00eda General, M\u00e9xico.<\/p>\n

Dr. Marco Antonio Trevi\u00f1o Lozano. Hospital Universitario de Nuevo Le\u00f3n, Departamento de Cirug\u00eda General, M\u00e9xico.<\/p>\n

Declaramos que todos los autores hemos participado en la elaboraci\u00f3n del manuscrito y no tienen conflictos de inter\u00e9s.<\/p>\n

RESUMEN <\/strong><\/p>\n

Dermatofibrosarcoma protuberans (DFSP) es un sarcoma de tejidos blandos poco com\u00fan, siendo el 0.1% de todos los tumores malignos y cerca del 1% de todos lo sarcomas de tejidos blandos. Generalmente es de crecimiento lento, comportamiento de bajo grado, localmente agresivo. Su tratamiento es quir\u00fargico con resecci\u00f3n amplia pudiendo requerirse terapia adyuvante como tratamiento complementario. Describimos el abordaje y tratamiento multidisciplinario de DFSP en regi\u00f3n facial y afectaci\u00f3n palpebral una presentaci\u00f3n poco frecuente.<\/p>\n

Palabras clave: Dermatofibrosarcoma Protuberans, Resecci\u00f3n amplia, Terapia adyuvante.<\/p>\n

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\n

ABSTRACT<\/strong><\/p>\n

Dermatofibrosarcoma protuberans (DFSP) is a rare soft tissue sarcoma, with 0.1% of all malignancies and about 1% of all soft tissue sarcomas. It is generally slow growing, low grade behavior, locally aggressive. Its treatment is surgical with wide resection, and adjuvant therapy may be required as a complementary treatment. We describe the multidisciplinary approach and treatment of DFSP in the facial region and palpebral involvement, a rare presentation.<\/p>\n

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Keywords: \u00a0Dermatofibrosarcoma Protuberans, Wide resection, Adyuvant therapy.<\/p>\n

INTRODUCCI\u00d3N<\/strong><\/p>\n

Los sarcomas constituyen un grupo amplio y heterog\u00e9neo de tumores poco comunes, que requieren un tratamiento multidisciplinario. Los sarcomas de partes blandas son tumores malignos de origen mesenquimal poco frecuente.1<\/sup> Dermatofibrosarcoma protuberans (DFSP) es un sarcoma de tejidos blandos poco com\u00fan, siendo el 0.1% de todos los tumores malignos y cerca del 1% de todos lo sarcomas de tejidos blandos, aparece entre la segunda y quinta d\u00e9cada de la vida, una distribuci\u00f3n por igual entre hombres y mujeres.2<\/sup> Generalmente es de crecimiento lento, comportamiento de bajo grado, localmente agresivo, bajo potencial metast\u00e1sico y tendencia a recurrencia local. Su etiolog\u00eda es desconocida, se ha ligado a la translocaci\u00f3n cromosomal de t(17;22) (q22;q13).3<\/sup> La localizaci\u00f3n m\u00e1s frecuente del DFSP es en tronco, aproximadamente entre 40% y un 50% particularmente en t\u00f3rax y hombros, parte proximal de extremidades 30% a 40% o la regi\u00f3n cervicocef\u00e1lica 10% a 15%. La afectaci\u00f3n del p\u00e1rpado por DFSP es extremadamente rara.2<\/sup> Es frecuente la recurrencia local, en pocas ocasiones presentan met\u00e1stasis. Su tratamiento se recomienda la escisi\u00f3n amplia con margen mayor de 2 cm de bordes libres. 4<\/sup><\/p>\n

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CASO CL\u00cdNICO<\/strong><\/p>\n

Presenta caso un masculino de 57 a\u00f1os con una tumoraci\u00f3n en regi\u00f3n facial izquierda de 20 a\u00f1os de evoluci\u00f3n, tratado previamente con m\u00faltiples resecciones y recurrencia de tumoraci\u00f3n. Exploraci\u00f3n cl\u00ednica tumoraci\u00f3n de 6 cm x 4 cm, multilobulada, consistencia dura, protuberante y extensi\u00f3n desde p\u00e1rpado inferior izquierdo a maxilar izquierdo en eje cefalocaudal, extensi\u00f3n lado izquierdo de nariz a arco cigom\u00e1tico izquierdo en eje horizontal, ulceraci\u00f3n en regi\u00f3n central m\u00e1s prominente (Figura 1).<\/p>\n

Estudios de laboratorio sin anormalidades en muestras s\u00e9ricas. TAC cr\u00e1neo-cuello muestra tumoraci\u00f3n de 6 cm de longitud por 4 cm de profundidad, dependiente de tejidos blandos, sin presencia de infiltraci\u00f3n a tejido \u00f3seo o compromiso de globo ocular, sin presencia de adenopat\u00edas, sin evidencia de met\u00e1stasis. (Figura 2)<\/p>\n

Se realiza intervenci\u00f3n quir\u00fargica con manejo multidisciplinario llevando a cabo resecci\u00f3n amplia de tumoraci\u00f3n facial con bordes a 2 cm de la lesi\u00f3n y resecci\u00f3n \u00f3sea maxilar (Figura 3).\u00a0 Se realiza reconstrucci\u00f3n primaria mediante colgajo libre radial (Figura 4). El periodo postoperatorio curs\u00f3 sin complicaciones (Figura 5).<\/p>\n

En el estudio histopatol\u00f3gico se describe como neoplasia fusocelular maligna con la disposici\u00f3n de c\u00e9lulas tumorales en forma de huso en un patr\u00f3n de \u00abrueda de carro\u00bb\u00a0(Figura 6) inmunofenotipicamente compatible con dermatofibrosarcoma protuberans de 4.6 cm de di\u00e1metro mayor, grado histol\u00f3gico 2\u00a0 con 21 mitosis en 10 campos a 40x. Con presencia de CD34 positivo de forma difusa, KI67 positivo en el 50%, S100 negativo, B-catenina negativo, CD68 positivo focal as\u00ed como CD99 y FLI-1 negativos.<\/p>\n

Se encontr\u00f3 neoplasia en contacto con el borde de resecci\u00f3n quir\u00fargica profundo en su porci\u00f3n medial, el resto de bordes de resecci\u00f3n quir\u00fargica libres de neoplasia. No se observa necrosis ni infiltraci\u00f3n vascular. Fragmentos \u00f3seos correspondientes a maxilar anterior sin datos de infiltraci\u00f3n neopl\u00e1sica.<\/p>\n

Debido a la presencia de borde profundo en contacto con neoplasia se decidi\u00f3 iniciar con radioterapia adyuvante y vigilancia posterior.<\/p>\n

DISCUSI\u00d3N<\/strong><\/p>\n

El dermatofibrosarcoma protuberans (DFSP) representa menos del 0.1% de todos los tumores, con ligero predominio en hombres. Su aparici\u00f3n en cabeza y cuello ronda entre el 10% a 15%, sin embargo no se tiene buena documentaci\u00f3n acerca de afecci\u00f3n de p\u00e1rpados. Su presentaci\u00f3n cl\u00ednica es como tumor solitario, superficie multinodulada o placas, color viol\u00e1ceo o marr\u00f3n. Los n\u00f3dulos pueden ser ulcerados, sangrantes o no dolorosos.5<\/sup> El diagn\u00f3stico requiere hallazgos histol\u00f3gicos de c\u00e9lulas fusiformes con n\u00facleo alargado, m\u00ednima atipia citol\u00f3gica y un bajo \u00edndice mit\u00f3tico dentro de estroma de col\u00e1geno. En inmunohistoqu\u00edmica DFSP demuestra una difusa expresi\u00f3n de CD34, y suele ser negativo para CD56, citoqueratinas, S100, actina musculo liso (SMA).<\/p>\n

Tienen un crecimiento indolente, se caracterizan por infiltraci\u00f3n hacia la dermis de manera radial, contribuyendo a su comportamiento localmente agresivo. 6<\/sup>\u00a0 Conlleva a que el \u00e9xito de su tratamiento es principalmente el manejo local mediante una adecuada intervenci\u00f3n quir\u00fargica.\u00a0 Presenta met\u00e1stasis en aproximadamente 4% de los casos, en caso de sospecha enfermedad metast\u00e1sica son recomendadas la resonancia magn\u00e9tica nuclear (RMN) o tomograf\u00eda computarizada (TC). 7<\/sup><\/p>\n

La meta en el tratamiento es la resecci\u00f3n completa de la tumoraci\u00f3n con m\u00e1xima preservaci\u00f3n de tejido normal para mantener la funci\u00f3n y buena apariencia est\u00e9tica.\u00a0 El tipo de cirug\u00eda depender\u00e1 de la localizaci\u00f3n y el tama\u00f1o de la tumoraci\u00f3n, por lo que representa un gran reto la reconstrucci\u00f3n en tumoraciones en la regi\u00f3n facial. 8<\/sup><\/p>\n

\u00a0La recomendaci\u00f3n de m\u00e1rgenes quir\u00fargicos en general va de 1 a 5cm, sin embargo en zonas cr\u00edticas como cara y palmas se sugiere un margen de al menos 2 cm. 9<\/sup> En un estudio retrospectivo llevado a cabo en el Sloan Memorial Hospital en Nueva York se incluyeron 33 pacientes con diagn\u00f3stico de DFSP en cabeza y cuello a quienes se les realiz\u00f3 una escisi\u00f3n donde se dio un margen de resecci\u00f3n que vari\u00f3 de 1 a 4cm, 3 de los pacientes presentaron recurrencia local, en quienes se llev\u00f3 a cabo una resecci\u00f3n con margen <2cm. Se concluy\u00f3 que al menos un margen de 2cm es un factor predictivo negativo para recidiva (P <0.001) y que los tumores profundos est\u00e1n asociados a mayor \u00edndice de recidivas. 9<\/sup>–10<\/sup> Recurrencia local con\u00a0 m\u00e1rgenes negativos en resecci\u00f3n oscila entre 0 a 13%, en resecci\u00f3n m\u00e1rgenes positivos o cerca de la tumoraci\u00f3n aumenta el rango de recurrencia de 21 a 82%. 10<\/sup><\/p>\n

Cuando existe un alto riesgo de recurrencia como en excisiones tumorales incompletas donde no es factible realizar una reintervenci\u00f3n para ampliaci\u00f3n de bordes, la radioterapia adyuvante ha demostrado beneficio con vida libre de enfermedad de rangos de 98% y 93% a los 5 y 10 a\u00f1os respectivamente.11<\/sup><\/p>\n

Otra opci\u00f3n es terapia blanco con mesilato de imatinib en uso neoadyuvancia o adyuvancia, en el involucro de modulaci\u00f3n se senescencia celular de tumoraci\u00f3n y actividades proliferativas. La eficacia se observa en DFSP localizado y metast\u00e1sico, con resultados de 5.2% de respuesta completa, 55.2% respuesta parcial, 27.6% de condici\u00f3n estable. 12<\/sup><\/p>\n

CONCLUSI\u00d3N<\/strong><\/p>\n

Se present\u00f3 un reto complejo, una tumoraci\u00f3n facial con tratamiento multidisciplinario por Oncolog\u00eda M\u00e9dica, Cirug\u00eda Pl\u00e1stica Reconstructiva y Cirug\u00eda Oncol\u00f3gica, realizando una cirug\u00eda escisi\u00f3n amplia con bordes sub\u00f3ptimos de resecci\u00f3n debido a su involucro palpebral y estructuras \u00f3seas, con adyuvancia de radioterapia con adecuada evoluci\u00f3n. La reconstrucci\u00f3n primaria con colgajo libre radial es una excelente opci\u00f3n de cobertura de defecto facial siendo seguro y accesible.<\/p>\n

Ver anexo<\/strong><\/a><\/h2>\n

BIBLIOGRAF\u00cdA<\/strong><\/p>\n

    \n
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