{"id":67625,"date":"2022-05-19T10:44:14","date_gmt":"2022-05-19T08:44:14","guid":{"rendered":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=67625"},"modified":"2024-04-12T09:31:27","modified_gmt":"2024-04-12T07:31:27","slug":"secuestro-broncopulmonar-izquierdo-reporte-de-caso","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/secuestro-broncopulmonar-izquierdo-reporte-de-caso\/","title":{"rendered":"Secuestro broncopulmonar izquierdo. Reporte de caso"},"content":{"rendered":"

Secuestro broncopulmonar izquierdo. Reporte de caso<\/strong><\/p>\n

Autora principal: Montserrat Malfav\u00f3n Far\u00edas<\/p>\n

Vol. XVII; n\u00ba 10; 410<\/p>\n

A case report, left broncopulmonary sequestration<\/strong><\/p>\n

Fecha de recepci\u00f3n: 02\/04\/2022<\/p>\n

Fecha de aceptaci\u00f3n: 16\/05\/2022<\/p>\n

Incluido en Revista Electr\u00f3nica de PortalesMedicos.com Volumen XVII. N\u00famero 10 \u2013 Segunda quincena de Mayo de 2022 – P\u00e1gina inicial: Vol. XVII; n\u00ba 10; 410<\/p>\n

Autores: <\/strong><\/p>\n

Montserrat Malfav\u00f3n Far\u00edas<\/strong><\/p>\n

Residente de Ginecolog\u00eda y Obstetricia<\/p>\n

Centro M\u00e9dico ABC<\/p>\n

Mayra D. Gonz\u00e1lez Garza. <\/strong><\/p>\n

Residente de Ginecolog\u00eda y Obstetricia<\/p>\n

Centro M\u00e9dico ABC<\/p>\n

Ixel L. Ruiz Cabrera<\/strong><\/p>\n

Medicina Materno Fetal<\/p>\n

Ginecolog\u00eda y Obstetricia<\/p>\n

Rodrigo Ayala-Y\u00e1\u00f1ez\u00a0\u00a0\u00a0\u00a0\u00a0\u00a0 <\/strong><\/p>\n

Jefe de ense\u00f1anza de Ginecolog\u00eda y Obstetricia del Centro M\u00e9dico ABC<\/p>\n

Ginecolog\u00eda y Obstetricia<\/p>\n

M\u00e9dico del Staff<\/p>\n

Zomar Fuentes Astudillo <\/strong><\/p>\n

Ginecolog\u00eda y Obstetricia<\/p>\n

M\u00e9dico del Staff<\/p>\n

Leopoldo Sanabria Villegas<\/strong><\/p>\n

Residente de Ginecolog\u00eda y Obstetricia<\/p>\n

Hospital \u00c1ngeles Lomas<\/p>\n

Lugar<\/strong><\/p>\n

Centro M\u00e9dico ABC<\/p>\n

Av. Carlos Fern\u00e1ndez Graef 154, Santa Fe, Contadero, Cuajimalpa de Morelos, 05330 Ciudad de M\u00e9xico, M\u00e9xico.<\/p>\n

Resumen<\/strong><\/p>\n

El secuestro broncopulmonar suele diagnosticarse antes del nacimiento como una masa solida no funcional del tejido pulmonar. Su signo patognom\u00f3nico es la presencia por ultrasonido doppler de una arteria nutricia sist\u00e9mica dentro de la masa pulmonar.\u00a0 El tama\u00f1o de la lesi\u00f3n varia considerablemente y en la mayor\u00eda de los casos, suele ocurrir regresi\u00f3n espontanea durante la gestaci\u00f3n mientras que en otros casos se puede desarrollar hidrops fetal por compresi\u00f3n vascular llevando a muerte fetal.<\/p>\n

Presentamos un caso de secuestro broncopulmonar (SBP) izquierdo diagnosticado por ultrasonido a la semana 21.2 de gestaci\u00f3n debido al hallazgo del mediastino desplazado a lado derecho, as\u00ed como tumoraci\u00f3n hiperecog\u00e9nica de pulm\u00f3n izquierdo del feto con vaso nutricio aberrante dependiente de la aorta descendente y con un \u00edndice CVR (CCAM Volume Ratio) de 0.97. Debido a que se encuentra en l\u00edmite de normalidad para el desarrollo de hidrops se realiza referencia a hospital de 3 nivel para vigilancia y resoluci\u00f3n de embarazo e incluso ser candidata a cirug\u00eda fetal para ablaci\u00f3n de vaso nutricio.<\/p>\n

Palabras clave:<\/strong> Secuestro broncopulmonar, diagn\u00f3stico prenatal, hidrops fetal no autoinmune<\/p>\n

Abstract<\/strong><\/p>\n

\u00a0Bronchopulmonary sequestration is usually diagnosed before birth as a non-functional solid mass of lung tissue. Its pathognomonic sign is the presence by Doppler ultrasound of a systemic feeding artery within the lung mass. The size of the lesion varies considerably and in most cases, spontaneous regression usually occurs during pregnancy, while in other cases hydrops fetalis may develop due to vascular compression, leading to fetal death.<\/p>\n

We present a case of left bronchopulmonary sequestration (BPS) diagnosed by ultrasound at week 21.2 of gestation due to the finding of the mediastinum displaced to the right side, as well as a hyperechoic tumor of the left lung of the fetus with an aberrant nutrient vessel dependent on the descending aorta and with a CVR index (CCAM Volume Ratio) of 0.97. Due to the fact that it is in the limit of normality for the development of hydrops, a referral is made to a 3-level hospital for surveillance and resolution of pregnancy and even to be a candidate for fetal surgery for ablation of the nutrient vessel.<\/p>\n

Keywords:<\/strong> Bronchopulmonary sequestration, prenatal diagnosis, non-autoimmune hydrops fetalis<\/p>\n

Los autores de este manuscrito declaran que:<\/p>\n

Todos ellos han participado en su elaboraci\u00f3n y no tienen conflictos de intereses.<\/p>\n

La investigaci\u00f3n se ha realizado siguiendo las Pautas \u00e9ticas internacionales para la investigaci\u00f3n relacionada con la salud con seres humanos elaboradas por el Consejo de Organizaciones Internacionales de las Ciencias M\u00e9dicas (CIOMS) en colaboraci\u00f3n con la Organizaci\u00f3n Mundial de la Salud (OMS) https:\/\/cioms.ch\/publications\/product\/pautas-eticas-internacionales-para-la-investigacion-relacionada-con-la-salud-con-seres-humanos\/<\/p>\n

El manuscrito es original y no contiene plagio. El manuscrito no ha sido publicado en ning\u00fan medio y no est\u00e1 en proceso de revisi\u00f3n en otra revista. Han obtenido los permisos necesarios para las im\u00e1genes y gr\u00e1ficos utilizados. Han preservado las identidades de los pacientes.<\/p>\n

Introducci\u00f3n <\/strong><\/p>\n

Las masas pulmonares fetales (MPF) son relativamente raras, se cree que ocurren en 1 de cada 10,000 a 35,000 nacidos vivos (1). Sin embargo, la verdadera incidencia podr\u00eda ser mayor, debido a los avances en el diagn\u00f3stico prenatal, el cual proporciona una visi\u00f3n de la evoluci\u00f3n fetal intrauterina con la capacidad de observar la presentaci\u00f3n y diagn\u00f3stico oportuno de m\u00faltiples malformaciones cong\u00e9nitas (2).<\/p>\n

Las MPF pueden ser de aspecto qu\u00edstico o s\u00f3lido, peque\u00f1as o de gran tama\u00f1o llegando a producir repercusiones hemodin\u00e1micas en el feto (3). Dentro de ellas, las m\u00e1s conocidas y estudiadas son la malformaci\u00f3n adenomatosa qu\u00edstica (MAQ), secuestro broncopulmonar (SBP), enfisema cong\u00e9nito lobar y teratoma mediastinal. El estudio seriado por ultrasonido de estos fetos con lesiones tor\u00e1cicas ha ayudado a definir la historia natural de dichas lesiones, determinar sus caracter\u00edsticas fisiopatol\u00f3gicas que afectan al desenlace cl\u00ednico y poder formular el manejo ideal y pron\u00f3stico de este. (2,3)<\/p>\n

El SBP t\u00edpicamente se define como una masa no funcional de tejido pulmonar, sin conexi\u00f3n bronquial, que es irrigado por una arteria sist\u00e9mica an\u00f3mala (2). En el ultrasonido prenatal se visualiza como una masa ecog\u00e9nica, homog\u00e9nea y de bordes bien definidos. La detecci\u00f3n con doppler color de una arteria originaria de la aorta\u00a0es patognom\u00f3nico y es la principal diferencia entre la malformaci\u00f3n adenomatosa qu\u00edstica (MAQ), la cual se caracteriza por un crecimiento adenomatoso de los bronquiolos terminales que forma quistes de varios tama\u00f1os y por ultrasonido puede simular un SBP. En algunos casos, una resonancia magn\u00e9tica fetal puede ayudar a diferenciar entre MAQ y SBP (3\u20135).<\/p>\n

Un peque\u00f1o porcentaje de estas lesiones, pueden llegar a tener un crecimiento acelerado, comprimir el mediastino y generar efectos patol\u00f3gicos en el desarrollo del feto (1) (6).<\/p>\n

Una compresi\u00f3n esof\u00e1gica por la masa tor\u00e1cica puede causar dificultad para deglutir liquido amni\u00f3tico y dar como resultado polihidramnios. De igual forma, se puede generar hidrops fetal secundario a la obstrucci\u00f3n de vena cava y compresi\u00f3n cardiaca, ya sea por efecto de masa o por un hidrot\u00f3rax a tensi\u00f3n como resultado de secreci\u00f3n de liquido o linfa, causando desviaci\u00f3n del mediastino, alteraci\u00f3n del retorno venoso, falla cardiaca y algunos casos, muerte fetal (3) (7).<\/p>\n

A pesar de que el diagn\u00f3stico prenatal por ultrasonido ha ido evolucionando a lo largo de los a\u00f1os, existe poca informaci\u00f3n objetiva que pueda correlacionar los hallazgos prenatales con su desenlace postnatal.<\/p>\n

Crombleholme et al (8) en el Hospital Infantil de Filadelfia fueron los primeros en tratar de estadificar el riesgo fetal acorde al tama\u00f1o de la masa pulmonar. Estos investigadores, desarrollaron el \u00edndice de CVR (CCAM Volume Ratio) que incluye los tres di\u00e1metros m\u00e1ximos (longitudinal, transverso y antero-posterior) multiplicados por 0.52 y divididos por la circunferencia cef\u00e1lica fetal. Este \u00edndice es el mejor par\u00e1metro para predecir el riesgo de progresi\u00f3n a hidrops. Dentro de sus resultados, un \u00edndice mayor de 1.0 se considera de alto riesgo y si este se encuentra > 1.6 implica un riesgo de 3 \u2013 4 veces de hidrops, necesidad de intervenci\u00f3n fetal as\u00ed como muerte fetal o postnatal (8,9).<\/p>\n

En general, la mayor\u00eda de los casos son de buen pronostico; suelen ser masas peque\u00f1as (CVR <1.0) que, incluso, pueden involucionar durante la vida fetal y tienen alta probabilidad de supervivencia con el tratamiento neonatal apropiado y con la resecci\u00f3n quir\u00fargica oportuna posterior al nacimiento (3,9).<\/p>\n

Caso cl\u00ednico <\/strong><\/p>\n

Paciente primigesta de 28 a\u00f1os, con antecedente de asma como \u00fanico antecedente personal de inter\u00e9s. Refiere recibi\u00f3 adecuado control prenatal desde etapas tempranas de la gestaci\u00f3n y presenta primer ultrasonido obst\u00e9trico a inicios del segundo trimestre (14.5 semanas de gestaci\u00f3n) sin alteraciones y con cribado prenatal de bajo riesgo. Se realiza ultrasonido estructural a las 21.2 semanas de gestaci\u00f3n por m\u00e9dico materno-fetal donde se observa mediastino desplazado al lado derecho por tumoraci\u00f3n hiperecog\u00e9nica de 4.71 x 2.80 x 2.95 cent\u00edmetros en pulm\u00f3n izquierdo (Fig. 1 y 2) con vaso nutricio aberrante dependiente de aorta descendente (Fig. 3).\u00a0 Ventana cardiaca sin alteraciones. \u00cdndice CVR de 0.97. El feto presenta biometr\u00eda fetal acorde a su edad gestacional, con tamizaje de cromosomopat\u00edas por marcadores ultrasonogr\u00e1ficos negativos. No se observan datos de hidrops ni de ascitis fetal.<\/p>\n

Presenta un \u00edndice CVR de 0.97 aunque menor a 1 se encuentra en l\u00edmite de normalidad para el desarrollo de hidrops y resultados perinatales adversos; se explica a la paciente los hallazgos as\u00ed como riesgos y complicaciones; as\u00ed como la necesidad de acudir a hospital de III nivel para vigilancia y resoluci\u00f3n de embarazo.<\/p>\n

Discusi\u00f3n <\/strong><\/p>\n

El SBP representa entre el 1 y 6% de las lesiones tor\u00e1cicas (4), pero a pesar de ser una rara anomal\u00eda, es preciso considerarla como parte del diagn\u00f3stico diferencial en todo feto con una masa solida tor\u00e1cica, especialmente si tiene forma triangular y se encuentra localizada en el l\u00f3bulo inferior (10)(9).<\/p>\n

El SBP se puede clasificar con base en su anatom\u00eda. El SBP intralobar es la forma mas frecuente de presentaci\u00f3n (75%). Se localiza dentro de un l\u00f3bulo pulmonar normal y carece de su propia pleura visceral. Es com\u00fanmente identificado en la vida posnatal secundario a infecciones recurrentes.<\/p>\n

El secuestro extralobar o extrapulmonar se localiza afuera del pulm\u00f3n normal y posee su propia pleura visceral. Ocasionalmente, se puede localizar debajo del diafragma y se asocia con mayor frecuencia a otras anomal\u00edas cong\u00e9nitas (anormalidades esquel\u00e9ticas, hernia diafragm\u00e1tica, cardiopat\u00eda cong\u00e9nita) (4).<\/p>\n

El secuestro hibrido se refiere a aquellas lesiones que presentan lesiones histol\u00f3gicas similares a la MAQ y aporte sangu\u00edneo por una arteria sist\u00e9mica. As\u00ed mismo, existe una variante extremadamente rara en donde el tejido del SBP se encuentra conectado al tracto gastrointestinal. (3,6,11)<\/p>\n

La base embriol\u00f3gica para el desarrollo de SBP u otras anormalidades cong\u00e9nitas no est\u00e1n del todo descritas. La teor\u00eda mas aceptada es que el SBP se origina desde el estadio pseudoglandular del desarrollo pulmonar (5 \u2013 7 semanas de gestaci\u00f3n), por la persistencia de arterias sist\u00e9micas que causan tracci\u00f3n pulmonar haciendo que una porci\u00f3n quede separada de la masa pulmonar principal (12)(6). Esto explicar\u00eda parte de lo que observamos en patolog\u00eda, incluyendo las conexiones a la circulaci\u00f3n sist\u00e9mica y la presencia de una pleura visceral por separado, en el secuestro extralobar (6,11).<\/p>\n

La presentaci\u00f3n cl\u00ednica es variable y depende del tipo, tama\u00f1o y localizaci\u00f3n de la lesi\u00f3n. Varios casos se detectan inicialmente por ultrasonido prenatal de rutina en el cual se visualiza como una masa tor\u00e1cica homog\u00e9nea y ecog\u00e9nica de apariencia solida, triangular y en la mayor\u00eda de las veces, localizada en hemit\u00f3rax inferior, junto al diafragma. SBP generalmente es unilateral, pero se han descritos casos bilaterales (5). Una caracter\u00edstica principal es la visualizaci\u00f3n de una arteria sist\u00e9mica en la lesi\u00f3n pulmonar. El uso de ultrasonido doppler es cr\u00edtico para\u00a0 identificar el\u00a0 vaso sist\u00e9mico, que t\u00edpicamente se origina de la aorta tor\u00e1cica o abdominal (13).<\/p>\n

Una vez que se realiza el diagn\u00f3stico por ultrasonido, una evaluaci\u00f3n cuantitativa de la lesi\u00f3n pulmonar ayuda a predecir el curso prenatal del SBP. Para esto, el tama\u00f1o de la masa se eval\u00faa mediante el \u00edndice de CVR (CCAM Volume Ratio) descrito por Crombelhome y que incluye los tres di\u00e1metros m\u00e1ximos (longitudinal, transverso y antero-posterior) multiplicados por 0.52 y divididos por la circunferencia cef\u00e1lica. Este \u00edndice es el mejor par\u00e1metro para predecir el riesgo de progresi\u00f3n a hidrops. Un \u00edndice mayor de 1.0 se considera de alto riesgo de hidrops o consecuencias perinatales adversas. (9)<\/p>\n

As\u00ed mismo, es importante hacer una evaluaci\u00f3n completa del feto para buscar anomal\u00edas adicionales. SBP intralobar no esta asociada a otras anomal\u00edas estructurales, sin embargo, el SBP extralobar si, hasta en dos tercios de los casos siendo con mayor frecuencia alteraciones vertebrales o de la pared tor\u00e1cica, hernia diafragm\u00e1tica, cardiopat\u00edas cong\u00e9nitas, entre otras.<\/p>\n

Como complemento al diagn\u00f3stico por ultrasonido, en algunos casos se puede realizar una resonancia magn\u00e9tica (RM). Despu\u00e9s de las 32 semanas, una RM puede identificar mejor el vaso nutricio comparado con una RM temprana, y as\u00ed mismo, sirve para correlacionarla con los estudios que se tomen postnatales. (14)<\/p>\n

En la mayor\u00eda de los casos, la lesi\u00f3n presenta regresi\u00f3n espontanea durante la gestaci\u00f3n y en otros casos, puede generar hidrops fetal secundario a compresi\u00f3n vascular. (3)(13) En caso de no presentar regresi\u00f3n durante el embarazo, la mayor\u00eda de los reci\u00e9n nacidos son asintom\u00e1ticos. En caso de presentar s\u00edntomas, el SBP generalmente se presenta con dificultad respiratoria en el periodo neonatal. Un secuestro intralobar o formas hibridas, generalmente se presentan en edades avanzadas, con infecciones de repetici\u00f3n.<\/p>\n

Como parte del manejo obst\u00e9trico, es importante mencionar que la incidencia de anormalidades cromos\u00f3micas no esta aumentada en fetos \u00fanicamente con SBP; por lo que esto se debe considerar a la hora de evaluar el riesgo-beneficio sobre realizar un estudio gen\u00e9tico invasivo debido a que pocas veces se necesita intervenci\u00f3n fetal. En caso de que el SBP se presente asociado a otras anormalidades o hidrops no autoinmune, se deben ofrecer t\u00e9cnicas de biolog\u00eda molecular como microarreglos. (2)(9,11,15)<\/p>\n

Todas las pacientes con un feto con SBP se deben realizar ultrasonidos seriales para evaluar cambios en el tama\u00f1o de la masa pulmonar o el desarrollo de hidrops. La frecuencia depender\u00e1 del tama\u00f1o de la lesi\u00f3n y edad gestacional. En caso de que se sospeche hidrops incipiente, se puede considerar una evaluaci\u00f3n cada 2 o 3 d\u00edas. (16)<\/p>\n

El pronostico depende de la localizaci\u00f3n del SBP, si extralobar o intralobar, si presenta drenaje sist\u00e9mico en lugar de pulmonar. As\u00ed mismo, lesiones mas grandes tienen peor pronostico ya que se encuentran en riesgo de compresi\u00f3n cardiaca, estructuras venosas tor\u00e1cicas y es\u00f3fago resultando en hidrops y polihidramnios as\u00ed como menor riesgo de regresi\u00f3n que lesiones peque\u00f1as. (10)(6)<\/p>\n

Para embarazos entre 20 y 32 semanas, se han descrito varias intervenciones con el objetivo de mejorar la hemodin\u00e1mica fetal y prevenir el desarrollo de hipoplasia pulmonar para mejorar la supervivencia (17). Estas intervenciones solo deben realizarse en centros con experiencia en cirug\u00eda fetal. La intervenci\u00f3n prenatal requiere un amplio asesoramiento de los padres sobre los posibles riesgos frente a los beneficios de la cirug\u00eda.<\/p>\n

Dentro de las intervenciones, las mas realizadas son toracocentesis terap\u00e9utica en caso de derrame pleural para evitar hipoplasia pulmonar, sin embargo, la r\u00e1pida re acumulaci\u00f3n de liquido limita su utilidad. A pesar de esto, se puede realizar como una maniobra temporal capaz de proveer informaci\u00f3n pronostica sobre el posible resultado de colocar un shunt toraco-amniotico. (18)<\/p>\n

Por otro lado, se ha reportado que la ablaci\u00f3n percut\u00e1nea con laser del vaso nutricio, disminuye el tama\u00f1o de la lesi\u00f3n, aumenta la masa del par\u00e9nquima pulmonar normal y evita la formaci\u00f3n de derrame pleural o hidrops en casi 75% de los casos reportados. (19)(20)<\/p>\n

La planificaci\u00f3n del parto debe realizarse en conjunto con el personal pedi\u00e1trico (neonatolog\u00eda, cirug\u00eda pedi\u00e1trica). Si la masa pulmonar se ha resuelto o es peque\u00f1a sin desplazamiento mediast\u00ednico o hidropes\u00eda, el BPS en s\u00ed mismo no es una indicaci\u00f3n de parto prematuro o ces\u00e1rea (21).<\/p>\n

Conclusi\u00f3n <\/strong><\/p>\n

El SBP es una rara malformaci\u00f3n pulmonar con buen pron\u00f3stico en la mayor\u00eda de los casos, siendo solo preciso realizar controles ultrasonogr\u00e1ficos para comprobar su evoluci\u00f3n. Aunque en muchos casos se producir\u00e1 una regresi\u00f3n espontanea de la lesi\u00f3n, y el reci\u00e9n nacido esta asintom\u00e1tico al nacimiento, es importante realizar una RM en el neonato para confirmar la persistencia de la lesi\u00f3n y realizar el correcto seguimiento y tratamiento de estos pacientes.<\/p>\n

Ver anexo<\/strong><\/a><\/h2>\n

Referencias <\/strong><\/p>\n

    \n
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