{"id":69425,"date":"2022-10-28T10:33:42","date_gmt":"2022-10-28T08:33:42","guid":{"rendered":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=69425"},"modified":"2024-04-09T09:31:33","modified_gmt":"2024-04-09T07:31:33","slug":"enfermedad-de-castleman-a-proposito-de-un-caso","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/enfermedad-de-castleman-a-proposito-de-un-caso\/","title":{"rendered":"Enfermedad de Castleman, a prop\u00f3sito de un caso"},"content":{"rendered":"<p style=\"text-align: justify;\"><strong>Enfermedad de Castleman, a prop\u00f3sito de un caso<\/strong><\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Autora principal: Irene Florencia Amarilla Lanzas<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Vol. XVII; n\u00ba 20; 812<!--more--><\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\"><strong>Castleman Disease: A case report<\/strong><\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Fecha de recepci\u00f3n: 22\/09\/2022<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Fecha de aceptaci\u00f3n: 26\/10\/2022<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Incluido en Revista Electr\u00f3nica de PortalesMedicos.com Volumen XVII. N\u00famero 20 Segunda quincena de Octubre de 2022 &#8211; P\u00e1gina inicial: Vol. XVII; n\u00ba 20; 812<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">AUTORAS:<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Irene Florencia Amarilla Lanzas. Especialista en Hematolog\u00eda y Hemoterapia. F.E.A. Hospital Segovia. Segovia Espa\u00f1a.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Clara Aur\u00eda Caballero. Especialista en Hematolog\u00eda y Hemoterapia. F.E.A. Hospital Barbastro. Huesca. Espa\u00f1a.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Las autoras del presente manuscrito declaran que:<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Todas ellas han participado en su elaboraci\u00f3n y no tienen conflictos de intereses. La investigaci\u00f3n se ha realizado siguiendo las Pautas \u00e9ticas internacionales para la investigaci\u00f3n relacionada con la salud con seres humanos elaboradas por el Consejo de Organizaciones Internacionales de las Ciencias M\u00e9dicas (CIOMS) en colaboraci\u00f3n con la Organizaci\u00f3n Mundial de la Salud (OMS). El manuscrito es original y no contiene plagio. El manuscrito no ha sido publicado en ning\u00fan medio y no est\u00e1 en proceso de revisi\u00f3n en otra revista.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">RESUMEN: La enfermedad de Castleman (EC) es un trastorno linfoproliferativo poco frecuente y heterog\u00e9neo. Las manifestaciones variables de la EC y la presentaci\u00f3n poco frecuente dificultan su diagn\u00f3stico y manejo. La enfermedad se puede dividir en 2 formas principales: CD unic\u00e9ntrico (UCD) es t\u00edpicamente una masa solitaria de crecimiento lento que ocurre en un solo sitio anat\u00f3mico; a pesar de que puede comprimir estructuras vitales, la escisi\u00f3n quir\u00fargica generalmente es curativa. Por el contrario, la EC multic\u00e9ntrica (DCM) afecta m\u00faltiples estaciones de ganglios linf\u00e1ticos y tiene un curso cl\u00ednico m\u00e1s agresivo. El tipo hialino-vascular se asocia con frecuencia a una masa mediast\u00ednica localizada. En esta revisi\u00f3n, a trasv\u00e9s del caso cl\u00ednico de enfermedad de Castleman hialino-vascular asociada a una enfermedad autoinmune cut\u00e1nea, el p\u00e9nfigo, describimos las caracter\u00edsticas cl\u00ednicas, los enfoques terap\u00e9uticos basados y el pron\u00f3stico de esta patolog\u00eda.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">PALABRAS CLAVE: enfermedad de Castleman, tratamiento, corticoides, p\u00e9nfigo.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">ABSTRACT: Castleman disease (CD) is a rare, heterogeneous lymphoproliferative disorder. The variable manifestations of CD and infrequent presentation result in difficulty of diagnosis and management of the disease. CD may be divided into 2 major forms. Unicentric CD (UCD) is a slow-growing solitary mass occurring at a single anatomic site; although it may compress vital structures, surgical excision is generally curative. In contrast, multicentric CD (MCD) affects multiple lymph node stations and it is an aggressive disease. The hyaline-vascular type is frequently associated with a localized mediastinal mass. In this review, through the clinical case of a hyaline-vascular Castleman&#8217;s disease associated with a cutaneous autoimmune disease, pemphigus, we describe the clinical characteristics, therapeutic approaches and prognostic outcomes of this disease.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Keywords: Castleman disease, treatment, corticosteroids, pemphigus<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">CASO<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Nuestro paciente es un var\u00f3n de 50 a\u00f1os, con antecedentes de urticaria por fr\u00edo hipocomplementemica con ANA positivo elevaci\u00f3n de IgG y gammaglobulinas (urticaria colin\u00e9rgica), ex-fumador de 10 cig\/d\u00eda. Intervenido de hernioplastia inguinal derecha. Con antecedentes familiares de padre con neo de vejiga.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">El paciente estaba en seguimiento por dermatolog\u00eda, por brotes recurrentes de ulceras orales y genitales de 2 a\u00f1os de evoluci\u00f3n. Desde servicio de dermatolog\u00eda es derivado a servicio de otorrinolaringolog\u00eda para biopsia de mucosa yugal. Histol\u00f3gicamente se observa infiltraci\u00f3n por linfocitos de aspecto maduro, sospechoso de s\u00edndrome linfoproliferativo de bajo grado, por lo que es derivado a consulta de Hematolog\u00eda.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Desde nuestra consulta se ampl\u00eda estudio de extensi\u00f3n mediante TC, en el que destaca masa localizada en hipocondrio izquierdo de unos 84 x 67 x 93 mm (AP x TR x CC), mesent\u00e9rica, que contacta y deforma ligeramente el borde anterior del ri\u00f1\u00f3n izquierdo, sin apreciar afectaci\u00f3n de la fascia perirrenal ni del par\u00e9nquima renal.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">En vista de los hallazgos se amplia estudio mediante PET-TC, en el que adem\u00e1s de masa mesent\u00e9rica en hipocondrio izquierdo con unos di\u00e1metros aproximados de 8,4 x 6,1 cm (AP x T) y actividad heterog\u00e9nea de intensidad moderada (SUVmax=4) altamente sospechosa de malignidad, se observan peque\u00f1os ganglios hipermetab\u00f3licos en nivel II bilateral (SUVmax=3,2)<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">que sugieren un cuadro infeccioso-inflamatorio como primera posibilidad, sin otros focos patol\u00f3gicos de captaci\u00f3n.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">En el resto de pruebas complementarias destaca elevaci\u00f3n de inmunoglobulinas con patr\u00f3n policlonal mediante electroforesis, autoinmunidad positiva con ANAs a t\u00edtulo de 1\/160, anticuerpos anti nDNA de 237 UI\/ml y factor reumatoide positivo de 59 UI\/ml. Niveles de IL6 normales, serolog\u00edas negativas. Hemograma y bioqu\u00edmica sin alteraciones.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Se decide ex\u00e9resis de masa retroperitoneal, con diagn\u00f3stico anatomopatol\u00f3gico (AP) compatible con enfermedad de Castleman hialino vascular, unic\u00e9ntrica. Se realiz\u00f3 resecci\u00f3n completa de masa y adenopat\u00edas adyacentes, siendo estas \u00faltimas por AP reactivas.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">A pesar de tratarse de patolog\u00eda tratada con intenci\u00f3n curativa, las lesiones ulcerosas del paciente persisten. Presenta posible p\u00e9nfigo paraneopl\u00e1sico (no hay ninguna biopsia compatible con p\u00e9nfigo en AP), por lo que, desde servicio de dermatolog\u00eda, inician tratamiento con corticoide e inmurel. En \u00faltima consulta el paciente refiere gran mejor\u00eda de lesiones orales y en manos, que pr\u00e1cticamente han desaparecido. Actualmente contin\u00faa con inmurel 50 mg\/12h y prednisona 10 mg en pauta descendente.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">DISCUSI\u00d3N<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">La enfermedad de Castleman fue descrita por primera vez en el a\u00f1o 1956 por el Dr. Benjamin Castleman, en Massachussets. Se trata de un trastorno linfoproliferativo de c\u00e9lula B raro, curso y etiolog\u00eda desconocida.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">FISIOPATOLOG\u00cdA:<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">La tormenta de citoquinas que impulsa la enfermedad de Castleman puede estar asociada a diferentes causas, como una infecci\u00f3n no controlada (hip\u00f3tesis del pat\u00f3geno), anticuerpos o c\u00e9lulas T autorreactivas asociadas a mutaciones de la l\u00ednea germinal (hip\u00f3tesis autoinmune), mutaciones de la l\u00ednea germinal en genes que regulan la inflamaci\u00f3n (hip\u00f3tesis autoinflamatoria) y\/o mutaciones som\u00e1ticas en c\u00e9lulas de ganglios linf\u00e1ticos monoclonales que conducen a la secreci\u00f3n ect\u00f3pica de citoquinas (hip\u00f3tesis paraneopl\u00e1sica).<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Con ello concluimos que la desregulaci\u00f3n inmunitaria y la liberaci\u00f3n elevada de citoquinas explica la heterogeneidad de la enfermedad de Castleman y la superposici\u00f3n con diferentes trastornos neopl\u00e1sicos, infecciosos y reumatol\u00f3gicos, ya que todos ellos promueven la desregulaci\u00f3n inmunitaria y liberaci\u00f3n elevada de citoquinas,<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">CLASIFICACI\u00d3N:<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Respecto a la clasificaci\u00f3n de la enfermedad de Castleman, en primer lugar, se divide seg\u00fan sus formas de presentaci\u00f3n, unic\u00e9ntrica o multic\u00e9ntrica.<\/p>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li>Unic\u00e9ntrica o localizada: Los pacientes tienen una enfermedad localizada que afecta solo a un solo ganglio linf\u00e1tico o como m\u00e1ximo a un grupo de ganglios adyacentes en una sola regi\u00f3n sin s\u00edntomas sist\u00e9micos significativos y con resoluci\u00f3n de la sintomatolog\u00eda tras la resecci\u00f3n quir\u00fargica.<\/li>\n<\/ul>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li>Multic\u00e9ntrica: Existe afectaci\u00f3n adenop\u00e1tica difusa asociada a inflamaci\u00f3n sist\u00e9mica.<\/li>\n<\/ul>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li>Entre el 50% de los pacientes se establece la infecci\u00f3n por el virus del herpes humano 8 (HHV8) como causa clara. La mayor\u00eda son pacientes inmunodeprimidos (generalmente pacientes VIH). VHH-8 codifica un an\u00e1logo a la IL-6 humana que desencadena la liberaci\u00f3n masiva de citoquinas. El diagn\u00f3stico se estable objetiv\u00e1ndose PCR positiva a VHH-8 en sangre perif\u00e9rica y LANA1(ant\u00edgeno latente nuclear) en la biopsia de ganglio linf\u00e1tico.<\/li>\n<\/ul>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li>Respecto al otro 50%,\n<ul>\n<li>Puede estar asociado a c\u00e9lulas plasm\u00e1ticas monoclonales, el s\u00edndrome de POEMS (polineuropat\u00eda, organomegalia, endocrinopat\u00eda, gammapat\u00eda monoclonal).<\/li>\n<li>O de etiolog\u00eda idiop\u00e1tica (S\u00cdNDROME DE TAFRO).<\/li>\n<\/ul>\n<\/li>\n<\/ul>\n<p style=\"text-align: justify;\">El s\u00edndrome de TAFRO es una variante de enfermedad de Castleman multic\u00e9ntrica idiop\u00e1tica, VHH8-negativa, que ocurre en adultos (mediana de edad de 50 a\u00f1os).<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Se caracteriza por: Trombocitopenia, ascitis\/anasarca, mielofibrosis, fiebre, disfunci\u00f3n renal, fibrosis de reticulina y organomegalias.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Tambi\u00e9n existe otra forma de clasificaci\u00f3n seg\u00fan sus variantes histopatol\u00f3gicas:<\/p>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li>La variante vascular hialina supone un 80 %. Suele presentarse como un tumor asintom\u00e1tico y localizado, siendo la localizaci\u00f3n m\u00e1s frecuente mediastinica. Suelen presentar un tama\u00f1o entre 2.5-12 cm y el tratamiento suele ser la ex\u00e9resis quir\u00fargica.<\/li>\n<\/ul>\n<ul style=\"text-align: justify;\">\n<li>La variedad plasmocelular supone un 19 %, que puede plantearse de manera:\n<ul>\n<li>Localizada: Caracter\u00edsticamente en adultos j\u00f3venes, que se presenta como un solo ganglio asociado a afectaci\u00f3n sist\u00e9mica ( anemia, incremento VSG y astenia), siendo el tratamiento la ex\u00e9resis quir\u00fargica.<\/li>\n<li>Multic\u00e9ntrica, presentado como cuadro poliadenop\u00e1tico con afectaci\u00f3n sist\u00e9mica.<\/li>\n<\/ul>\n<\/li>\n<\/ul>\n<p style=\"text-align: justify;\">TRATAMIENTO<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Se ha utilizado una gran variedad de tratamientos diferentes para manejar la enfermedad de Castleman, entre las que se incluyen cirug\u00eda, corticosteroides, rituximab, quimioterapia combinada y anticuerpos monoclonales que interrumpen la cascada de se\u00f1alizaci\u00f3n de IL6.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">A pesar de que se ha avanzado mucho en la comprensi\u00f3n del espectro heterog\u00e9neo de la enfermedad de Castleman, la mayor\u00eda de las gu\u00edas de pr\u00e1ctica cl\u00ednica se basan en peque\u00f1as series, informes de casos, revisiones de literatura y an\u00e1lisis retrospectivos.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Destaca en la bibliograf\u00eda revisada que los anticuerpos monoclonales anti-IL6 son una nueva herramienta importante para la terapia de \u00a0la enfermedad de Castleman multic\u00e9ntrica y deben considerarse como terapia de primera l\u00ednea.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Sin embargo, queda mucho trabajo por hacer para mejorar comprensi\u00f3n de la patogenia y descubrimiento de nuevos tratamientos enfoques, particularmente para pacientes que fracasan con siltuximab.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">CONCLUSIONES:<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">El t\u00e9rmino enfermedad de Castleman se ha utilizado para abarcar un espectro de diversos trastornos linfofoproliferativos con alteraciones inmunitarias y caracter\u00edsticas cl\u00ednicas variables.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Los s\u00edndromes clinicopatol\u00f3gicos pueden tener caracter\u00edsticas histopatol\u00f3gicas superpuestas, siendo los cambios histol\u00f3gicamente m\u00e1s distintivos en el Castleman unic\u00e9ntrico. En la enfermedad multic\u00e9ntrica de Castleman, los hallazgos histol\u00f3gicos incluyen la hipervascularizaci\u00f3n (particularmente en TAFRO) o la variedad plasmocelular.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">Por todo esto, es importante enfatizar que los cambios histopatol\u00f3gicos de la enfermedad de Castleman pueden observarse en otros procesos reactivos (infecciosos y autoinmunes), y en linfomas malignos (no Hodgkin y linfoma de Hodgkin). En consecuencia, la correlaci\u00f3n clinicopatol\u00f3gica cuidadosa es siempre necesaria para garantizar la realizaci\u00f3n del diagn\u00f3stico correctos.<\/p>\n<p style=\"text-align: justify;\">BIBLIOGRAF\u00cdA:<\/p>\n<ol style=\"text-align: justify;\">\n<li>Blood 2018. Novel insights and therapeutic approaches in idiotathic MCD pg 2325<\/li>\n<li>Wu, M.S. Lim, E.S. Jaffe. Pathology of Castleman Disease. Hematol Oncol Clin N Am 32 (2018) 37\u201352 . https:\/\/doi.org\/10.1016\/j.hoc.2017.09.004.<\/li>\n<li>Frits van Phee. Treatment of Idiopathic Castleman Disease. Hematology Clinics of North America 2018. pag 89-109<\/li>\n<li>Fajgenbaum DC, van Rhee F, Nabel CS. HHV8-negative, idiopathic multicentric Castleman disease: novel insights into biology, pathogenesis, and therapy. 2014;123(19): 2924-2933. 2.<\/li>\n<li>Liu AY, Nabel CS, Finkelman BS, et al. Idiopathic multicentric Castleman\u2019s disease: a systematic literature review. Lancet Haematol. 2016;3(4):e163-e175.<\/li>\n<\/ol>\n<ol style=\"text-align: justify;\" start=\"6\">\n<li>Munshi N, Mehra M, van de Velde H, Desai A, Potluri R, Vermeulen J. Use of a claims database to characterize and estimate the incidence rate for Castleman disease. Leuk Lymphoma. 2015;56(5):1252-1260<\/li>\n<\/ol>\n<ol style=\"text-align: justify;\" start=\"8\">\n<li>Nagy A, Bhaduri A, Shahmarvand N, et al. Next-generation sequencing of idiopathic multicentric and unicentric Castleman disease and follicular dendritic cell sarcomas. Blood Adv. 2018;2(5):481-491. 21.<\/li>\n<li>Casper C, Chaturvedi S, Munshi N, et al. Analysis of inflammatory and anemia-related biomarkers in a randomized, double-blind, placebo-controlled study of siltuximab (antiIL6 monoclonal antibody) in patients with multicentric Castleman disease. Clin Cancer Res. 2015;21(19):4294-4304.<\/li>\n<\/ol>\n","protected":false},"excerpt":{"rendered":"<p>Enfermedad de Castleman, a prop\u00f3sito de un caso Autora principal: Irene Florencia Amarilla Lanzas Vol. XVII; n\u00ba 20; 812<\/p>\n","protected":false},"author":944,"featured_media":0,"comment_status":"closed","ping_status":"closed","sticky":false,"template":"","format":"standard","meta":{"_acf_changed":false,"footnotes":""},"categories":[83,109],"tags":[692,7469,8315,5002,2692],"class_list":["post-69425","post","type-post","status-publish","format-standard","hentry","category-enfermeria","category-hematologia-hemoterapia","tag-caso-clinico","tag-corticoides","tag-enfermedad-de-castleman","tag-penfigo","tag-tratamiento","no-featured-image-padding"],"acf":[],"yoast_head":"<!-- This site is optimized with the Yoast SEO plugin v28.2 - https:\/\/yoast.com\/product\/yoast-seo-wordpress\/ -->\n<title>Enfermedad de Castleman, a prop\u00f3sito de un caso<\/title>\n<meta name=\"description\" content=\"Enfermedad de Castleman, a prop\u00f3sito de un caso Autora principal: Irene Florencia Amarilla Lanzas Vol. XVII; 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