{"id":71341,"date":"2023-04-21T11:11:27","date_gmt":"2023-04-21T09:11:27","guid":{"rendered":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=71341"},"modified":"2024-02-28T10:17:00","modified_gmt":"2024-02-28T09:17:00","slug":"a-proposito-de-un-caso-la-concomitancia-de-leucemia-linfatica-cronica-y-linfoma-plasmabastico","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/a-proposito-de-un-caso-la-concomitancia-de-leucemia-linfatica-cronica-y-linfoma-plasmabastico\/","title":{"rendered":"A prop\u00f3sito de un caso, la concomitancia de leucemia linf\u00e1tica cr\u00f3nica y linfoma plasmab\u00e1stico\u00a0"},"content":{"rendered":"

A prop\u00f3sito de un caso, la concomitancia de leucemia linf\u00e1tica cr\u00f3nica y linfoma plasmab\u00e1stico<\/strong>\u00a0<\/strong><\/p>\n

Autora principal: Clara Aur\u00eda Caballero<\/p>\n

Vol. XVIII; n\u00ba 8; 387<\/p>\n

About a case, the concomitance of chronic lymphatic leukemia and plasmabastic lymphoma<\/strong><\/p>\n

Fecha de recepci\u00f3n: 22\/03\/2023<\/p>\n

Fecha de aceptaci\u00f3n: 17\/04\/2023<\/p>\n

Incluido en Revista Electr\u00f3nica de PortalesMedicos.com Volumen XVIII. N\u00famero 8 Segunda quincena de Abril de 2023 \u2013 P\u00e1gina inicial: Vol. XVIII; n\u00ba 8; 387<\/p>\n

AUTORES:<\/strong> Aur\u00eda Caballero, Clara1, Parra Salinas, Ingrid Magnolia1, Romero Quezada, Loris Lendy 1, Perella Arnal, Matilde In\u00e9s 1<\/p>\n

Servicio de Hematolog\u00eda y Hemoterapia del hospital de Barbastro (Huesca), Espa\u00f1a.<\/p>\n

Los autores de este manuscrito declaran que: Todos ellos han participado en su elaboraci\u00f3n y no tienen conflictos de intereses.
\nLa investigaci\u00f3n se ha realizado siguiendo las Pautas \u00e9ticas internacionales para la investigaci\u00f3n relacionada con la salud con seres humanos elaboradas por el Consejo de Organizaciones Internacionales de las Ciencias M\u00e9dicas (CIOMS) en colaboraci\u00f3n con la Organizaci\u00f3n Mundial de la Salud (OMS). El manuscrito es original y no contiene plagio
\nEl manuscrito no ha sido publicado en ning\u00fan medio y no est\u00e1 en proceso de revisi\u00f3n en otra revista. Han obtenido los permisos necesarios para las im\u00e1genes y gr\u00e1ficos utilizados.
\nHan preservado las identidades de los pacientes.<\/p>\n

RESUMEN<\/strong><\/p>\n

La Leucemia Linf\u00e1tica Cr\u00f3nica (LLC)\/linfoma linfoc\u00edtico es un linfoma de c\u00e9lulas B indolente con un curso cl\u00ednico variable. Es una enfermedad incurable con reca\u00eddas que se vuelven progresivamente m\u00e1s dif\u00edciles de tratar y con una supervivencia libre de progresi\u00f3n m\u00e1s corta con cada l\u00ednea de tratamiento. El linfoma plasmabl\u00e1stico (LPB) sigue siendo un desaf\u00edo diagn\u00f3stico y terap\u00e9utico debido a sus similitudes con el mieloma m\u00faltiple (MM) y la mala respuesta a los tratamientos actuales.<\/p>\n

Presentamos un caso inusual de un hombre VIH negativo de 59 a\u00f1os, con diagn\u00f3stico de LLC en seguimiento en consultas y sin criterios de tratamiento. Acude a Servicio de Urgencias por presentar derrame pleural, diagnostic\u00e1ndose como linfoma plasmabl\u00e1stico. En el estudio completo se observ\u00f3\u00a0 LLC simult\u00e1nea en la sangre, la m\u00e9dula \u00f3sea y el l\u00edquido cefalorraqu\u00eddeo. Tras tratamiento intensivo del LPB, el paciente se encuentra en respuesta completa respecto al LPB y LLC, que tras dos a\u00f1os de seguimiento ha precisado tratamiento para la LLC.<\/p>\n

Al contrario que en nuestro caso, la supervivencia general con las estrategias actuales es pobre y se necesita una mayor comprensi\u00f3n de la historia natural, la biolog\u00eda y el tratamiento del LPB, asociado o no a LLC.<\/p>\n

Palabras clave<\/strong>:<\/strong> Leucemia linfoc\u00edtica cr\u00f3nica; linfoma plasmabl\u00e1stico; Coexistencia; La transformaci\u00f3n de Richter.<\/p>\n

ABSTRACT<\/strong><\/p>\n

Chronic lymphocytic leukemia (CLL)\/lymphocytic lymphoma is an indolent B-cell lymphoma with a variable clinical course. It is an incurable disease with relapses that become progressively more difficult to treat and with shorter progression-free survival with each line of treatment. Plasmablastic lymphoma (BPL) remains a diagnostic and therapeutic challenge due to its similarities to multiple myeloma (MM) and poor response to current treatments.<\/p>\n

We present an unusual case of a 59-year-old HIV-negative man diagnosed with CLL on follow-up in hematogical consultations and without treatment criteria. He went to the Emergency Department for presenting pleural effusion, being diagnosed as plasmablastic lymphoma. Simultaneous CLL was observed in blood, bone marrow, and cerebrospinal fluid in the entire study. After intensive treatment for PBL, the patient madea complete response for PBL and CLL, which after two years of follow-up required treatment for CLL.<\/p>\n

Contrary to our case, overall survival with current strategies is poor and a better understanding of the natural history, biology, and treatment of OLP, associated or not with CLL, is needed.<\/p>\n

KEYWORDS<\/strong>: Chronic lymphocytic leukemia; plasmablastic lymphoma;Coexistence; Richter’s transformation.<\/p>\n

INTRODUCCI\u00d3N:<\/strong>\u00a0La leucemia linfoc\u00edtica cr\u00f3nica (LLC)\/linfoma linfoc\u00edtico es un linfoma de c\u00e9lulas B de bajo grado y curso cl\u00ednico variable. El linfoma plasmabl\u00e1stico (LPB) es un linfoma no Hodgkin (LNH) poco frecuente y agresivo que muestra una morfolog\u00eda bl\u00e1stica y un inmunofenotipo con marcadores de c\u00e9lulas plasm\u00e1ticas. La transformaci\u00f3n de LLC a LPB como s\u00edndrome de Richter es rara, mientras que la coexistencia de CLL y LPB en el momento del diagn\u00f3stico es a\u00fan m\u00e1s rara.<\/p>\n

La presentaci\u00f3n concomitante de neoplasias malignas hematol\u00f3gicas se reconoce cada vez m\u00e1s y es preciso una mayor comprensi\u00f3n para objetivar si se originan en el mismo clon o en diferentes, ya que podr\u00eda ser un marcador diagn\u00f3stico.<\/p>\n

CASO:<\/strong><\/p>\n

Presentamos un var\u00f3n de 59 a\u00f1os con antecedentes de LLC-B, estad\u00edo 0 con IGHV no mutada. Tras 5 a\u00f1os de seguimiento en consultas de hematolog\u00eda, acude a urgencias por disnea de 48-72 horas, progresiva y diaforesis intensa; marcada linfocitosis, aumento de LDH y derrame pleural masivo.<\/p>\n

Durante el ingreso, se solicitan diferentes pruebas complementarias. El PET-TAC objetiva m\u00faltiples adenopat\u00edas abdominales y p\u00e9lvicas (siendo compatible con LLC tras la biopsia de adenopat\u00eda abdominal) y derrame pleural derecho masivo ametab\u00f3lico. El estudio de l\u00edquido pleural muestra la presencia de linfocitos de morfolog\u00eda e inmunofenotipo diferentes a LLC, compatibles con plamablastos. Pese a la ausencia de cl\u00ednica neurol\u00f3gica, dada la agresividad del caso, se realiza estudio de l\u00edquido cefalorraqu\u00eddeo (LCR), siendo los resultados compatibles con infiltraci\u00f3n por LLC [tabla 1].<\/p>\n

El paciente es diagnosticado de\u00a0linfoma plasmabl\u00e1stico B con afectaci\u00f3n de l\u00edquido pleural y LLC no mutada para el gen IGHV, estadio IV-B con infiltraci\u00f3n de l\u00edquido pleural, m\u00e9dula \u00f3sea, sangre perif\u00e9rica y adenop\u00e1tica.<\/p>\n

Se inicia tratamiento quimioter\u00e1pico con el esquema B-DA-EPOCH (bortezomib + etop\u00f3sido + prednisona + vincristina + ciclofosfamida + doxorrubicina + rituximab) y TIT (terapia intratecal) semanal para la infiltraci\u00f3n de SNC, hasta su desaparici\u00f3n. En el PET-TAC tras 6 ciclos de quimioterapia sist\u00e9mica, se objetiva respuesta completa (RC) tanto de la LLC como del linfoma plasmabl\u00e1stico. Al a\u00f1o de obtener RC, se observa progresi\u00f3n de la LLC con criterios de tratamiento, inici\u00e1ndose acalabrutinib 100mg\/12h.<\/p>\n

Actualmente (dos a\u00f1os tras del diagn\u00f3stico de progresi\u00f3n y un a\u00f1o despu\u00e9s del tratamiento con acalabrutinib), el paciente persiste en remisi\u00f3n y asintom\u00e1tico.<\/p>\n

DISCUSI\u00d3N<\/strong><\/p>\n

La leucemia linfoci\u0301tica cro\u0301nica (LLC) es una proliferacio\u0301n clonal de linfocitos B maduros ti\u0301picamente CD5\/CD23 positivos, en sangre, me\u0301dula o\u0301sea (MO), ganglios linfa\u0301ticos y bazo. Tiene una incidencia de 2 a 6 casos por 100.000 habitantes\/an\u0303o, increment\u00e1ndose con la edad. El curso cl\u00ednico de la leucemia linf\u00e1tica cr\u00f3nica (LLC) es muy heterog\u00e9neo y, aunque normalmente se diagnostica en fases tempranas y asintom\u00e1ticas, en alrededor de la mitad de pacientes la enfermedad progresa y requiere tratamiento.<\/p>\n

La transformaci\u00f3n a un linfoma de alto grado, (s\u00edndrome de Ritcher), tiene una incidencia anual del 0,5-1%, con una tasa de incidencia global aproximadamente el 5-16% de todos los pacientes, siendo la transformaci\u00f3n m\u00e1s frecuente a un linfoma difuso de c\u00e9lula grande B (LBDCG) (90%). Los factores de riesgo asociados con el desarrollo de un s\u00edndrome de Ritcher incluyen una combinaci\u00f3n de caracter\u00edsticas cl\u00ednicas, biol\u00f3gicas y algunas alteraciones gen\u00e9ticas, como la delecci\u00f3n.<\/p>\n

El linfoma plasmabl\u00e1stico (LPB) es un subtipo de linfoma no hodgkin agresivo y poco frecuente que afecta principalmente a pacientes infectados por el virus de la inmunodeficiencia humana (VIH), en los que tiende a presentarse en la cavidad oral. Ocasionalmente tambi\u00e9n se describe en pacientes no infectados por el VIH (como es nuestro caso) y en localizaciones distintas a la cavidad oral.<\/p>\n

La transformaci\u00f3n de LLC a LPB es un suceso raro. La gran mayor\u00eda de los casos de LPB son positivos para virus de Epstein Barr (VEB). No existen factores de riesgo claramente establecidos que puedan identificar el subgrupo de pacientes predestinados a la transformaci\u00f3n de LPB, pero uno de ellos podr\u00eda ser la inmunosupresi\u00f3n asociada a la biolog\u00eda de la LLCL o al tratamiento.<\/p>\n

La coexistencia de LLC con LPB es a\u00fan m\u00e1s rara. Para confirmar si proceden del mismo clon o es coexistencia de ambas enfermedades, es preciso la confirmaci\u00f3n del mismo origen gen\u00e9tico, con estudios inmunol\u00f3gicos, citogen\u00e9ticos y moleculares.<\/p>\n

El abordaje terap\u00e9utico de estos pacientes es dif\u00edcil debido a la poca evidencia disponible y al mal pron\u00f3stico observado, con medianas de supervivencia inferiores a un a\u00f1o. En todos los casos, se recomienda realizar estudio de l\u00edquido cefalorraqu\u00eddeo para valorar infiltraci\u00f3n del sistema nervioso central (SNC) y administrar profilaxis del SNC en casos de riesgo elevado.<\/p>\n

Respecto a la pauta de quimioterapia a emplear, en algunas revisiones se recomienda la administraci\u00f3n de pautas m\u00e1s intensivas como EPOCH (etopo\u0301sido, prednisona, vincristina, ciclofosfamida, doxorrubicina) o hyperCVAD\/MA (ciclofosfamida, vincristina, doxorrubicina, dexametasona fraccionada\/ alternando con metotrexato a altas dosis y citarabina). Aunque la evidencia es escasa, podr\u00eda considerarse la administraci\u00f3n de bortezomib asociada a la quimioterapia.<\/p>\n

En nuestro caso, a diferencia de la bibliograf\u00eda revisada, el paciente presenta una buena respuesta a la terapia quimioter\u00e1pico sist\u00e9mica junto a la TIT. El hecho que el paicente no haya recibido tratamiento de la LLC nunca \u201cnaive\u201d y sin deleci\u00f3n 17p, pueden hechos que favorezcan a una mejor supervivencia.<\/p>\n

CONCLUSIONES:<\/strong>\u00a0La presentaci\u00f3n concomitante de neoplasias malignas hematol\u00f3gicas se reconoce cada vez m\u00e1s y se necesita una mayor comprensi\u00f3n para delinear si se originan en el mismo clon o en diferentes.\u00a0En el momento actual no existe tratamiento est\u00e1ndar de atenci\u00f3n para los pacientes con LPB, y el pron\u00f3stico sigue siendo desalentador.<\/p>\n

Es preciso la publicaci\u00f3n de casos con el fin de profundizar en el conocimiento del papel de los nuevos f\u00e1rmacos, con el fin de brindar una mejor atenci\u00f3n a estos pacientes y mejorar su pron\u00f3stico.<\/p>\n

Ver anexo<\/strong><\/a><\/h2>\n

BIBLIOGRAF\u00cdA<\/strong><\/p>\n

    \n
  1. Wanquet A, Birsen R, Bonnet C, Boubaya M, Choquet S, Dupuis J, Lepretre S, Re D, Fahri J. Et al. Management of central nervous system involvement in chronic lymphocytic leukaemia: a retrospective cohort of 30 patients. British Journal of Haematology, 2017, 176, 37\u201349.<\/li>\n
  2. Hatzimichael, K. Papathanasiou, I.Zerdes, S. Flindris, A. Papoudou-Bai, and E. Kapsali. Plasmablastic Lymphoma with Coexistence of Chronic Lymphocytic Leukemia in an Immunocompetent Patient: A Case Report and Mini-Review. Case Rep Hematol.\u00a02017; 2017: 2861596.<\/li>\n
  3. Hatzimichael, K. Papathanasiou, I.Zerdes, S. Flindris, A. Papoudou-Bai, and E. Kapsali. Plasmablastic Lymphoma with Coexistence of Chronic Lymphocytic Leukemia in an Immunocompetent Patient: A Case Report and Mini-Review. Case Rep Hematol.\u00a02017; 2017: 2861596.<\/li>\n
  4. Mazumder S, Jinkala SR, Gochhait D, Manivannan P, Amalnath D. Concomitant Diagnosis of Plasmablastic Lymphoma and Chronic Lymphocytic Leukemia: A Rare Phenomenon. Int J Appl Basic Med Res. 2021 Jul-Sep;11(3):201-203. doi: 10.4103\/ijabmr.IJABMR_384_20. Epub 2021 Jul 19.PMID:\u00a034458127<\/li>\n
  5. Gasljevic G, Grat M, Kloboves Prevodnik V, Grcar Kuzmanov B, Gazic B, Lovrecic L, Podgornik H. Chronic Lymphocytic Leukemia with Divergent Richter’s Transformation into a Clonally Related Classical Hodgkin’s and Plasmablastic Lymphoma: A Case Report. Case Rep Oncol. 2020 Feb 13;13(1):120-129. doi: 10.1159\/000505683. eCollection 2020 Jan-Apr.PMID:\u00a032231533<\/li>\n
  6. Hatzimichael E, Papathanasiou K, Zerdes I, Flindris S, Papoudou-Bai A, Kapsali E. Plasmablastic Lymphoma with Coexistence of Chronic Lymphocytic Leukemia in an Immunocompetent Patient: A Case Report and Mini-Review. Case Rep Hematol. 2017;2017:2861596. doi: 10.1155\/2017\/2861596. Epub 2017 Nov 20.PMID:\u00a029387498<\/li>\n<\/ol>\n","protected":false},"excerpt":{"rendered":"

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