{"id":71501,"date":"2023-05-12T10:51:52","date_gmt":"2023-05-12T08:51:52","guid":{"rendered":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/?p=71501"},"modified":"2024-02-28T09:58:37","modified_gmt":"2024-02-28T08:58:37","slug":"de-asma-grave-a-linfangioleiomiomatosis-pseudoasma-o-falso-asma-a-proposito-de-un-caso","status":"publish","type":"post","link":"https:\/\/www.revista-portalesmedicos.com\/revista-medica\/de-asma-grave-a-linfangioleiomiomatosis-pseudoasma-o-falso-asma-a-proposito-de-un-caso\/","title":{"rendered":"De asma grave a linfangioleiomiomatosis. Pseudoasma o falso asma: a prop\u00f3sito de un caso"},"content":{"rendered":"

De asma grave a l<\/strong>infangioleiomiomatosis<\/strong>. Pseudoasma o falso asma: a prop\u00f3sito de un caso<\/strong><\/p>\n

Autora principal: Teresa Villamor Mart\u00edn<\/p>\n

Vol. XVIII; n\u00ba 9; 406<\/p>\n

From severe asthma to lymphangioleiomyomatosis. Pseudoasthma or false asthma: a case report<\/strong><\/p>\n

Fecha de recepci\u00f3n: 02\/04\/2023<\/p>\n

Fecha de aceptaci\u00f3n: 09\/05\/2023<\/p>\n

Incluido en Revista Electr\u00f3nica de PortalesMedicos.com Volumen XVIII. N\u00famero 9 Primera quincena de Mayo de 2023 \u2013 P\u00e1gina inicial: Vol. XVIII; n\u00ba 9; 406<\/p>\n

AUTORES:<\/strong><\/p>\n

Teresa Villamor Mart\u00edn1<\/sup>; Juan Fraj L\u00e1zaro; Virginia Moya \u00c1lvarez2<\/sup>.<\/p>\n

CENTRO DE TRABAJO ACTUAL: <\/strong><\/p>\n

1<\/sup>Hospital de Tortosa Verge de la Cinta, Tarragona, Espa\u00f1a,<\/p>\n

2<\/sup>Hospital Cl\u00ednico Universitario Lozano Blesa, Zaragoza, Espa\u00f1a.<\/p>\n

DECLARACION DE BUENAS PR\u00c1CTICAS.<\/strong><\/p>\n

Los autores de este manuscrito declaran que:<\/p>\n

Todos ellos han participado en su elaboraci\u00f3n y no tienen conflictos de intereses.<\/p>\n

La investigaci\u00f3n se ha realizado siguiendo las Pautas \u00e9ticas internacionales para la investigaci\u00f3n relacionada con la salud con seres humanos elaboradas por el Consejo de Organizaciones Internacionales de las Ciencias M\u00e9dicas (CIOMS) en colaboraci\u00f3n con la Organizaci\u00f3n Mundial de la Salud (OMS).<\/p>\n

El manuscrito es original y no contiene plagio. El manuscrito no ha sido publicado en ning\u00fan medio y no est\u00e1 en proceso de revisi\u00f3n en otra revista. Han obtenido los permisos necesarios para las im\u00e1genes y gr\u00e1ficos utilizados. Han preservado las identidades de los pacientes.<\/p>\n

RESUMEN <\/strong><\/p>\n

Introducci\u00f3n:<\/strong> El asma es una de las causas m\u00e1s habituales de disnea, tos o sibilancias.\u00a0 En ocasiones los pacientes, por error, son diagnosticados y tratados como asm\u00e1ticos. Este hecho es conocido con el t\u00e9rmino de \u201cpseudoasma o falso asma\u201d.<\/p>\n

Resumen del caso: <\/strong>Mujer de 40 a\u00f1os, remitida a consulta por \u201casma grave de dif\u00edcil control\u201d. Refer\u00eda s\u00edntomas de disnea, sin tos ni sibilantes, de 1 a\u00f1o de evoluci\u00f3n. El estudio alergol\u00f3gico fue negativo. El estudio funcional respiratorio mostro un patr\u00f3n ventilatorio mixto, restrictivo y obstructivo grave, con una difusi\u00f3n disminuida y una prueba broncodilatadora negativa. Se solicit\u00f3 un TC toracoabdominal en el que se describ\u00edan \u201cM\u00faltiples quistes pulmonares difusos bilaterales<\/u>, compatible con linfangioleiomiomatosis<\/u>.\u201d<\/p>\n

Conclusiones: <\/strong>Hasta un 10-15 % de pacientes remitidos a consultas monogr\u00e1ficas de asma grave son diagn\u00f3sticos err\u00f3neos. Presentamos un caso inusual de pseudoasma, en el que la paciente finalmente fue diagnosticada de linfangioleiomiomatosis.<\/p>\n

Palabras clave: <\/strong>disnea, asma, linfangioleiomiomatosis, esclerosis tuberosa.<\/p>\n

ABSTRACT<\/strong><\/p>\n

Background: <\/strong>Asthma is one of the most common causes of dyspnea, coughing or wheezing. Sometimes patients are mistakenly diagnosed and treated as asthmatic. This is known as \u00abpseudoasthma or false asthma\u00bb.<\/p>\n

Case report:<\/strong> 40-year-old woman referred for \u00absevere difficult to control asthma\u00bb. She referred symptoms of dyspnea without cough or wheezing, of 1 year duration. Allergological study was negative. The respiratory functional study showed a mixed ventilatory pattern, restrictive and severe obstructive, with decreased diffusion and negative bronchodilator test. A thoracoabdominal CT scan was requested and described \u00abMultiple bilateral diffuse pulmonary cysts, compatible with lymphangioleiomyomatosis\u00bb.<\/p>\n

Conclusions: <\/strong>Up to 10-15% of patients referred to monographic consultations for severe asthma are misdiagnosed. We present an unusual case of pseudoasthma, in which the patient was finally diagnosed with lymphangioleiomyomatosis.<\/p>\n

Keywords:<\/strong> dyspnea, asthma, lymphangioleiomyomatosis, tuberous sclerosis.<\/p>\n

INTRODUCCI\u00d3N <\/strong><\/p>\n

El asma es una de las causas m\u00e1s habituales de disnea, tos o sibilancias. En ocasiones los pacientes, por error, son diagnosticados y tratados como asm\u00e1ticos. Este hecho es conocido con el t\u00e9rmino de \u201cpseudoasma o asma falsa\u201d.<\/p>\n

Se define el asma grave no controlado (AGNC) como la enfermedad asm\u00e1tica que persiste mal controlada pese a recibir tratamiento con una combinaci\u00f3n de glucocorticoides inhalados\/agonistas \u03b22 adren\u00e9rgicos de acci\u00f3n larga, a dosis elevadas en el \u00faltimo a\u00f1o, o bien glucocorticoides orales durante al menos seis meses del mismo periodo1<\/sup>.<\/p>\n

Ante la sospecha AGNC, es recomendable realizar una evaluaci\u00f3n sistem\u00e1tica, preferiblemente en centros o unidades especializadas, mediante un abordaje multidisciplinar1<\/sup> ya que se estima que entre un 12 y un 30 % de los pacientes con sospecha de AGNC no son asm\u00e1ticos2<\/sup>.<\/p>\n

CASO CL\u00cdNICO<\/strong><\/p>\n

Mujer de 40 a\u00f1os, no fumadora, con antecedentes de epilepsia focal, depresi\u00f3n, trastorno del desarrollo intelectual \u201cborderline\u201d y angiomiolipomas renales. En tratamiento habitual con levetiracetam 1gr\/12h, lacosamida 200mg\/12h y sertralina 50mg\/24h. La paciente fue remitida a la consulta monogr\u00e1fica de asma grave por sospecha de \u201casma grave de dif\u00edcil control\u201d. Contaba aumento progresivo de su disnea de 1 a\u00f1o de evoluci\u00f3n, hasta hacerse de peque\u00f1os esfuerzos. Negaba tos y autoescucha de sibilancias. Refer\u00eda buen descanso nocturno. Hab\u00eda sido tratada con inhaladores (beclometasona\/formoterol, 600\/18\u00b5g\/24h, salbutamol, a demanda, que usaba > 3 veces\/semana) y hab\u00eda hecho varias pautas de corticoides orales, con mala respuesta. No hab\u00eda acudido a Urgencias por crisis de asma ni hab\u00eda precisado ingresos hospitalarios por este motivo. A la exploraci\u00f3n f\u00edsica, la paciente presentaba m\u00faltiples y peque\u00f1as lesiones papulosas eritemato-rosadas en las mejillas, fibromas ungueales y varias lesiones hipopigmentadas en la espalda. La auscultaci\u00f3n cardiaca y pulmonar fue normal.<\/p>\n

El estudio funcional respiratorio mostr\u00f3 un patr\u00f3n ventilatorio mixto, restrictivo y obstructivo grave (FVC: 50%, FEV1: 46%, FEV1\/FVC: 54%), con una difusi\u00f3n pulmonar disminuida (DLCO=52%) y prueba broncodilatadora negativa. La prueba de provocaci\u00f3n inhalada con metacolina no se pudo realizar debido a la mala funci\u00f3n pulmonar. La medici\u00f3n de la fracci\u00f3n exhalada de \u00f3xido n\u00edtrico (FeNO) fue normal (7 ppb). Las pruebas cut\u00e1neas frente a neumoal\u00e9rgenos comunes en nuestro medio (p\u00f3lenes, hongos, \u00e1caros, epitelios de animales, profilina y LTP) no fueron concluyentes puesto que la paciente estaba en tratamiento con inhibidores selectivos de la recaptaci\u00f3n de serotonina. En la anal\u00edtica de sangre no se apreciaron alteraciones relevantes. El hemograma present\u00f3 un recuento de 200 eosin\u00f3filos\/ \u00b5l. La IgE total fue de 26 UI\/mL y las IgE espec\u00edficas para aeroal\u00e9rgenos perennes (Dermatophagoides pteronyssinus, Lepydoglyphus destructor, Tyrophagus putrescentiae, Cupressus ariz\u00f3nica<\/em>, Cup a1, Alternaria tenuis <\/em>y Alt a 1) fueron < 0,1 UI\/mL.<\/p>\n

Al encontrarnos frente a una paciente joven con unas alteraciones pulmonares graves, se solicit\u00f3 un TAC toracoabdominal. En dicho TAC se describieron: \u201cM\u00faltiples quistes pulmonares difusos bilaterales, algo m\u00e1s abundantes en ambos campos superiores, sin im\u00e1genes de neumot\u00f3rax asociadas en este momento, compatible con linfangioleiomiomatosis. No se observa derrame pleural ni peric\u00e1rdico. Imagen nodular en fosa renal derecha de 14 mm\u201d (Ver Figura n\u00ba1. Vista sagital: Tomograf\u00eda computarizada de t\u00f3rax que muestra m\u00faltiples quistes pulmonares difusos bilaterales.)<\/p>\n

Finalmente, la paciente fue correctamente diagnosticada de linfangioleiomiomatosis (LAM) asociada al complejo esclerosis tuberosa.<\/p>\n

DISCUSI\u00d3N<\/strong><\/p>\n

Al valorar a un paciente con sospecha de AGNC, lo primero que se ha de realizar es la comprobaci\u00f3n del diagn\u00f3stico de asma. Para ello disponemos de la espirometr\u00eda con prueba broncodilatadora o la prueba de exposici\u00f3n inhalada a metacolina, dos herramientas cuyo objetivo es demostrar la obstrucci\u00f3n de la v\u00eda a\u00e9rea, la variabilidad y\/o la hiperrespuesta bronquial1<\/sup>. Si no es posible confirmar el diagn\u00f3stico, hay que excluir otras enfermedades simuladoras de asma mediante el uso racional y progresivo de las pruebas complementarias correspondientes1<\/sup>. Tambi\u00e9n se deber\u00eda comprobar la correcta adhesi\u00f3n al tratamiento inhalado y repasar con el paciente la t\u00e9cnica de inhalaci\u00f3n de los dispositivos inhaladores.<\/p>\n

La linfangioleiomiomatosis (LAM) es una enfermedad rara que afecta predominantemente a mujeres, sobre todo en edad f\u00e9rtil3,4<\/sup>. Se caracteriza por la infiltraci\u00f3n y proliferaci\u00f3n anormal de c\u00e9lulas musculares lisas inmaduras (c\u00e9lulas LAM), que crecen de una manera aberrante en la v\u00eda a\u00e9rea, par\u00e9nquima, vasos linf\u00e1ticos y vasos sangu\u00edneos pulmonares, provocando la destrucci\u00f3n del par\u00e9nquima pulmonar y la formaci\u00f3n de quistes pulmonares3,4<\/sup>.<\/p>\n

Existen dos formas de presentaci\u00f3n, una forma espor\u00e1dica (LAM-S) y otra ligada al complejo de la esclerosis tuberosa (LAM-CET)3,5<\/sup> que se da hasta en el 40% de las mujeres con CET4<\/sup>.\u00a0 El CET es un trastorno gen\u00e9tico autos\u00f3mico dominante5<\/sup>, asociado a m\u00faltiples tumores benignos y, raramente, neoplasias malignas de piel, ojos, cerebro, coraz\u00f3n, pulm\u00f3n, h\u00edgado y ri\u00f1\u00f3n3<\/sup>. El CET se diagnostica principalmente en base al cumplimiento de unos criterios cl\u00ednicos, pero tambi\u00e9n se puede diagnosticar con pruebas gen\u00e9tica6<\/sup> (ver Tabla n\u00ba1: Criterios diagn\u00f3sticos de la esclerosis tuberos5<\/sup>).\u00a0 La LAM espor\u00e1dica y la asociada al complejo esclerosis tuberosa son cl\u00ednica, radiol\u00f3gica e histol\u00f3gicamente indistinguibles.<\/p>\n

La prevalencia e incidencia de la LAM es desconocida4<\/sup> y, probablemente, subestimada debido a su latencia cl\u00ednica y a la ausencia de pruebas espec\u00edficos de laboratorio. Se estima en un caso por mill\u00f3n de habitantes para la LAM-S y ser\u00eda m\u00e1s frecuente en la LAM-CET, en la que hasta el 40% de las mujeres con CET podr\u00edan tener lesiones de LAM4<\/sup>.<\/p>\n

La LAM ha sido denominada \u201cla gran simuladora\u201d, ya que presenta gran variedad de manifestaciones cl\u00ednicas y se asemeja a enfermedades pulmonares comunes como el asma, y la enfermedad obstructiva pulmonar entre otras7<\/sup>. El s\u00edntoma inicial en la mayor\u00eda de los pacientes es la disnea secundaria a neumot\u00f3rax espont\u00e1neo y con menor frecuencia el dolor tor\u00e1cico, tos y hemoptisis7,<\/sup> El quilot\u00f3rax, la hemoptisis y la quiloptisis son formas menos frecuentes de presentaci\u00f3n. Las manifestaciones extrapulmonares m\u00e1s frecuentes son las linfadenopat\u00edas, los linfangioleiomiomas, las colecciones abdominales quilosas o la aparici\u00f3n de angiomiolipomas entre otras.<\/p>\n

Hoy en d\u00eda el diagn\u00f3stico de LAM requiere una TAC pulmonar de alta resoluci\u00f3n (TCHR) que demuestre la presencia de quistes difusos de pared fina y, por otro lado, una biopsia positiva que incluya estudio inmunohistoqu\u00edmico con HMB-45 o un contexto cl\u00ednico compatible, como la presencia de CET confirmada cl\u00ednicamente, linfangioleiomiomas, angiolipomatosis o quilot\u00f3rax5,8<\/sup>. La TCHR es una de las pruebas diagn\u00f3sticas m\u00e1s importantes9<\/sup>. Muestra m\u00faltiples quistes de pared fina diseminados de una manera homog\u00e9nea por ambos campos pulmonares junto a zonas de par\u00e9nquima conservado3<\/sup>. El tama\u00f1o de los quistes es peque\u00f1o, habitualmente menor de 2cm10<\/sup>.<\/p>\n

Nuestra paciente presentaba una imagen radiol\u00f3gica caracter\u00edstica y un contexto cl\u00ednico compatible, por lo que no fue necesario realizar una biopsia pulmonar.<\/p>\n

La espirometr\u00eda suele mostrar un patr\u00f3n obstructivo en m\u00e1s de la mitad de los pacientes, de los que el 30% tienen una prueba broncodilatadora positiva y un descenso de la capacidad de difusi\u00f3n8<\/sup>. El resto puede tener un patr\u00f3n mixto o m\u00ednimas alteraciones8<\/sup>. La capacidad pulmonar total, el volumen residual y la relaci\u00f3n entre ambos suelen estar aumentadas como expresi\u00f3n de la hiperinsuflaci\u00f3n pulmonar y del atrapamiento a\u00e9reo, respectivamente9<\/sup>.<\/p>\n

No existe en la actualidad ning\u00fan tratamiento curativo de esta enfermedad4<\/sup>. El trasplante de pulm\u00f3n constituye la mejor opci\u00f3n terap\u00e9utica en las fases avanzadas de la enfermedad8<\/sup>.<\/p>\n

CONCLUSI\u00d3N<\/strong><\/p>\n

Un porcentaje de pacientes remitidos a consultas monogr\u00e1ficas de asma grave son diagn\u00f3sticos err\u00f3neos. El an\u00e1lisis multidisciplinar de cada paciente es una herramienta fundamental para poder diagnosticar y tratar correctamente a los pacientes y evitar as\u00ed la yatrogenia y el sobretratamiento.<\/p>\n

Ver anexo<\/strong><\/a><\/h2>\n

BIBLIOGRAF\u00cdA<\/strong><\/p>\n\n\n\n\n\n\n\n\n\n\n\n\n
1.<\/td>\nPlaza V, Alobid I, Alvarez C, Blanco M, Ferreira J, Garc\u00eda G, et\u00a0al. Gu\u00eda espa\u00f1ola para el manejo del asma (GEMA) versi\u00f3n 5.1. Aspectos destacados y controversias. Arch Bronconeumol. 2022;58(2):150\u20138.<\/td>\n<\/tr>\n
2.<\/td>\nAaron SD, Boulet LP, Reddel HK, Gershon AS. Underdiagnosis and overdiagnosis of asthma. Am J Respir Crit Care Med. 2018;198(8):1012\u201320.<\/td>\n<\/tr>\n
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10.<\/td>\n\n

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