Catatrenia, a propósito de un caso
Autor principal: Angela Sánchez-Luis Jiménez
Vol. XX; nº 02; 39
Catatrenia, a case report
Fecha de recepción: 12/12/2024
Fecha de aceptación: 14/01/2025
Incluido en Revista Electrónica de PortalesMedicos.com Volumen XX. Número 02 Segunda quincena de Enero de 2025 – Página inicial: Vol. XX; nº 02; 39
AUTORES
Angela Sánchez-Luis Jiménez1, Alejandra Carmen Nasarre Puyuelo2, Yolanda Goded Bajen2, Violeta Bergua Díez3, Sara Patricia Canales Villa2, José María Ferreras Amez3, Laura Fernández Cueva4, Claudia Lambán Mascaray2
1Servicio de Neurofisiología Clínica, Hospital Universitario Miguel Servet, Zaragoza, España.
2Servicio de Medicina Familiar y Comunitaria, Hospital Clínico Universitario Lozano Blesa, Zaragoza, España.
3Urgencias Hospital Clínica Lozano Blesa. Zaragoza. España.
4Servicio de Hematología y Hemoterapia, Hospital Universitario Miguel Servet, Zaragoza,
Declaración de buenas prácticas
Los autores de este manuscrito declaran que:
Todos ellos han participado en su elaboración y no tienen conflictos de intereses
La investigación se ha realizado siguiendo las Pautas éticas internacionales para la investigación relacionada con la salud con seres humanos elaboradas por el Consejo de Organizaciones Internacionales de las Ciencias Médicas (CIOMS) en colaboración con la Organización Mundial de la Salud (OMS).
El manuscrito es original y no contiene plagio.
El manuscrito no ha sido publicado en ningún medio y no está en proceso de revisión en otra revista.
Han obtenido los permisos necesarios para las imágenes y gráficos utilizados.
Han preservado las identidades de los pacientes.
Resumen
La catatrenia es un trastorno del sueño relativamente poco conocido, que se caracteriza por la emisión de gemidos espiratorios durante el sueño. Esta condición fue reclasificada en la ICSD-3 (International Classification of Sleep Disorders, tercera edición) como un trastorno respiratorio del sueño, a diferencia de la clasificación anterior en la ICSD-2, donde se consideraba una parasomnia. La naturaleza exacta, el origen y el significado clínico de la catatrenia continúan siendo objeto de debate debido a la falta de consenso en la comunidad médica. Además, los criterios diagnósticos de la catatrenia son bastante amplios, lo que ha complicado su diagnóstico y tratamiento. En general, el diagnóstico se basa en una historia clínica de gemidos respiratorios regulares durante el sueño, confirmados mediante polisomnografía (PSGN), la cual revela patrones de disritmia respiratoria y sonidos anómalos, generalmente en la fase REM del sueño.
A pesar de que no se ha asociado con un riesgo de daño físico directo, la catatrenia puede generar una considerable ansiedad tanto en los pacientes como en sus familiares, debido a la naturaleza perturbadora de los sonidos emitidos. Los pacientes generalmente no son conscientes de los gemidos, lo que provoca malentendidos y preocupaciones entre quienes los observan. El diagnóstico diferencial de la catatrenia es fundamental, ya que debe diferenciarse de otros trastornos respiratorios como la apnea central, la apnea obstructiva, el ronquido y el estridor, así como de otras parasomnias. Este diagnóstico influye directamente en el pronóstico, tratamiento y manejo del paciente.
Presentamos el caso clínico de una paciente de 43 años, con antecedentes de roncopatía y somnolencia diurna excesiva, quien fue sometida a una polisomnografía (PSGN), que reveló hallazgos compatibles con catatrenia.
PALABRAS CLAVE: Sueño, apnea central, insomnio, ruido
Summary
Catatrenia is a relatively poorly understood sleep disorder, characterised by the emission of expiratory groans during sleep. This condition was reclassified in the ICSD-3 (International Classification of Sleep Disorders, third edition) as a sleep disorder of breathing, in contrast to the previous classification in ICSD-2, where it was considered a parasomnia. The exact nature, origin and clinical significance of catatrenia continue to be debated due to a lack of consensus in the medical community. In addition, the diagnostic criteria for catatrenia are quite broad, which has complicated its diagnosis and treatment. In general, the diagnosis is based on a clinical history of regular respiratory groans during sleep, confirmed by polysomnography (PSGN), which reveals patterns of respiratory dysrhythmia and abnormal sounds, usually in the REM phase of sleep.
Although it has not been associated with a risk of direct physical harm, catatrenia can generate considerable anxiety in both patients and their families due to the disturbing nature of the sounds emitted. Patients are generally unaware of the groans, causing misunderstanding and concern among those observing them. The differential diagnosis of catatrenia is essential, as it must be differentiated from other respiratory disorders such as central apnoea, obstructive apnoea, snoring and stridor, as well as other parasomnias. This diagnosis directly influences the prognosis, treatment and management of the patient.
We present the clinical case of a 43-year-old female patient, with a history of snoring and excessive daytime sleepiness, who underwent polysomnography (PSGN), which revealed findings compatible with catatrenia.
KEYWORDS: Sleep, central apnea, insomnia, noise
Definición
La catatrenia, también conocida como quejido nocturno, es una patología del sueño rara y poco conocida, que se caracteriza por la emisión de sonidos respiratorios durante el sueño. La palabra catatrenia proviene del griego kata (suave) y trenia (lamento).
Aunque su descripción inicial data de 1983 (De Roeck), la catatrenia sigue siendo un trastorno relativamente poco estudiado, con pocos casos reportados y falta de consenso sobre su clasificación exacta. En 2004 Vetrugno propuso su inclusión en el ICSD2 dentro de las parasomnias. Fue reclasificada en la ICSD3 en 2014 (figura 1) como trastorno respiratorio, siendo motivo de preocupación principalmente por sus efectos en la calidad del sueño de quienes lo padecen y por su impacto en los observadores cercanos (Iriarte et al., 2015; Vetrugno et al., 2008).
*ICSD: International Clasification of Sleep Disorders.
Se define como la emisión de quejidos espiratorios de breve duración (entre 2 y 49 segundos) durante el sueño, predominantemente en la fase REM, aunque algunos estudios han documentado su presencia también en el sueño no REM (Vetrugno et al., 2008). Estos sonidos se caracterizan por ser de tono agudo y con volumen alto, y pueden variar de un paciente a otro, pero suelen ser el mismo en cada individuo. En los registros PSGN se asemejaría a una apnea central pero sin desaturaciones de oxígeno (Drakatos et al., 2017).
Iriarte y su grupo, estudiaron las diferencias del sonido de la catatrenia con el ronquido y se dieron cuenta de los matices con respecto a los armónicos (componentes de un sonido que son múltiplos de la frecuencia más baja o fundamental) y los formantes (pico de intensidad en el espectro de un sonido; concentración de energía). Teniendo en cuenta dichas características, el ronquido está formado por formantes (sin tono fundamental ni armónicos) y la catatrenia por armónicos y formantes, tiene mayor intensidad relativa en decibelios. Además, el ronquido es un ruido gutural que se produce en inspiración y espiración y la catatrenia es un ruido laríngeo que se produce en la espiración.
Etiología
La patogénesis de la catatrenia aún se debate, debido al limitado número de casos reportados hasta la fecha, pero algunos estudios sugieren que puede implicar un cierre subtotal de la glotis durante el evento, lo que provoca una espiración prolongada para superar esta resistencia. Este fenómeno puede generar ansiedad en los pacientes y sus familiares, ya que los ruidos a menudo se interpretan de diversas maneras, como amorosas, emocionales o sexuales (Alonso et al., 2017).
Los pacientes normalmente no son conscientes del sonido, en la mayoría de los casos (93.6%) se deben a otro observador. Los síntomas más frecuentes son sueño no reparador (83%), fatiga (76.6%), disminución del estado de alerta durante el día (70.2%) y falta de concentración (61.7%).
Prevalencia
La catatrenia es una patología rara y poco conocida, que afecta a un pequeño porcentaje de la población, con una prevalencia aproximada del 0,5%. Aunque es un trastorno infrecuente, su impacto en la calidad del sueño de quienes lo padecen puede ser significativo. Se observa con mayor frecuencia en hombres, con una proporción de aproximadamente 3:1. La catatrenia tiende a manifestarse principalmente en pacientes adultos, desde adolescentes hasta la mediana edad.
Un aspecto interesante de la catatrenia es que el cambio de posición durante el sueño, ya sea supina (acostado sobre la espalda) o no supina (en cualquier otra posición), no parece influir en la producción de los sonidos característicos de la enfermedad. Según un estudio de Iriarte et al. (2015), no se observó una relación significativa entre el cambio de postura y la aparición de los gemidos respiratorios. Esto diferencia a la catatrenia de otros trastornos del sueño, como la apnea obstructiva del sueño, en los que la posición corporal sí juega un papel fundamental en la frecuencia y severidad de los episodios.
Este comportamiento sugiere que la catatrenia podría tener una base fisiopatológica distinta, que no depende tanto de factores mecánicos, como la postura, sino de otros factores aún no completamente comprendidos. La investigación en este campo sigue siendo crucial para comprender mejor los mecanismos subyacentes a la catatrenia y desarrollar tratamientos más efectivos.
Diagnóstico diferencial
El diagnóstico de la catatrenia debe diferenciarse de otros trastornos respiratorios como la apnea obstructiva, la apnea central, el ronquido y el estridor y de las parasomnias: somniloquios. (Drakatos et al., 2017; Vetrugno et al., 2008).
Tratamiento
No existe un tratamiento universalmente efectivo para la catatrenia, y los resultados varían según el paciente. Entre las opciones terapéuticas más comunes se encuentran:
- CPAP: El uso de presión positiva continua en las vías respiratorias a 4-12 cmH2O no ha demostrado ser completamente eficaz, aunque algunos pacientes reportan una disminución de los sonidos.
- Dispositivo de avance mandibular: Utilizado en pocos casos, aunque los resultados no son siempre satisfactorios
- Fármacos: Se han probado varios medicamentos, como benzodiacepinas (BZD), antidepresivos y fármacos antiepilépticos (FAEs), con una mejora parcial de los síntomas (Yu et al., 2021).
Caso clínico
Mujer de 43 años, sin antecedentes patológicos relevantes, fue derivada desde neumología para descartar apnea obstructiva del sueño (AOS) o parasomnias.
Evolutivos previos (2019) refieren que hace 10 años se le estudió por posible AOS (sin pruebas en HCE). Durante el 2020, se programó para PSGN pero se suspendió por la pandemia COVID.
En el momento del estudio (mayo 2023), la paciente estaba en tratamiento con lormetazepam y refería clínica de: roncopatía de años de evolución e insomnio de conciliación. No refiere somnolencia diurna excesiva.
Estudio PSGN
Se registran 418 minutos de sueño con desarrollo de 5 ciclos NREM-REM. La latencia de inicio de sueño fue 12 minutos y la eficiencia de 95%. Macroestructura con adecuada sucesión y porcentaje de las diferentes fases del sueño (figura 2)
Durante el sueño REM, se observan frecuentes cluster de apneas centrales asociadas con arousals (despertares), sin desaturaciones de oxígeno, que en el audio se corresponden con un gemido. No se observan eventos respiratorios obstructivos ni desaturaciones significativas con IAH normal. Saturación media 96% e IDH: 1
Conclusión: estudio PSGN con adecuada eficiencia (95%) y hallazgos durante el sueño REM que por sus características poligráficas y de audio son sugestivos de una catatrenia. No hay datos indicativos de AOS.
Evolución clínica
El servicio de Neumología inició tratamiento con rivotril. En la siguiente consulta la paciente refiere mejoría clínica significativa, sueño reparador y la desaparición de los sonidos anómalos. Fue dada de alta con recomendación de mantener el tratamiento.
Conclusión
La catatrenia es un trastorno raro pero significativo, que afecta no solo la calidad del sueño de los pacientes, sino también su bienestar general. Este trastorno genera una notable ansiedad en los observadores cercanos, ya que los sonidos producidos durante el sueño pueden ser perturbadores y, a menudo, malinterpretados. Aunque la catatrenia ha sido objeto de investigación en los últimos años, todavía se desconocen muchos aspectos relacionados con su fisiopatología y su origen. A pesar de ello, ha habido avances sustanciales en la identificación de métodos de diagnóstico más precisos, como la polisomnografía (PSGN).
El tratamiento de la catatrenia continúa siendo un desafío, ya que no existe una solución única que funcione para todos los pacientes. Sin embargo, los enfoques terapéuticos actuales, como el uso de dispositivos CPAP, dispositivos de avance mandibular, y ciertos fármacos, han demostrado ser efectivos en muchos casos para aliviar los síntomas, aunque los resultados no son siempre consistentes. Es fundamental que los profesionales de la salud se enfoquen en un tratamiento personalizado, adaptado a las características individuales de cada paciente, para maximizar los beneficios y minimizar los efectos adversos.
La intervención médica temprana juega un papel crucial en el manejo de la catatrenia. Si se detecta y trata de manera adecuada, se puede lograr una mejora significativa en la calidad del sueño y, por ende, en la calidad de vida de los afectados. Esto no solo ayuda a reducir los episodios de gemidos nocturnos, sino también a aliviar los síntomas relacionados, como la somnolencia diurna y la fatiga. Además, un manejo efectivo de la catatrenia puede evitar que los pacientes sufran de trastornos secundarios, como la ansiedad y la depresión, que pueden surgir debido a la preocupación por el trastorno y su impacto social.
En resumen, aunque la catatrenia sigue siendo un trastorno poco comprendido, los avances en diagnóstico y tratamiento ofrecen esperanza para aquellos que la padecen. La concienciación, junto con un enfoque clínico adecuado, puede ser clave para controlar los síntomas y asegurar que los pacientes logren un sueño reparador y una vida más plena
Bibliografía
– Iriarte J, Campo A, Alegre M, Fernández S, Urrestarazu E. Catathrenia: respiratory disorder or parasomnia? Sleep Med. 2015 Jul;16(7):827-30. doi: 10.1016/j.sleep.2014.12.026. Epub 2015 Mar 27. PMID: 26004681.
– Drakatos P, Higgins S, Duncan I, Stevens S, Dastagir S, Birdseye A, Lykouras D, Muza R, Gildeh N, Rosenzweig I, Williams AJ, Leschziner GD, Kent BD. Catathrenia, a REM predominant disorder of arousal? Sleep Med. 2017 Apr;32:222-226. doi: 10.1016/j.sleep.2016.06.010. Epub 2016 Jul 20. PMID: 27539028; PMCID: PMC6554196.
– Vetrugno R, Lugaresi E, Ferini-Strambi L, Montagna P. Catathrenia (nocturnal groaning): what is it? Sleep. 2008 Mar;31(3):308-9. doi: 10.1093/sleep/31.3.308. PMID: 18363305; PMCID: PMC2276742.
– Alonso J, Camacho M, Chhetri DK, Guilleminault C, Zaghi S. Catathrenia (Nocturnal Groaning): A Social Media Survey and State-of-the-Art Review. J Clin Sleep Med. 2017 Apr 15;13(4):613-622. doi: 10.5664/jcsm.6556. PMID: 28095968; PMCID: PMC5359339.
– Yu M, Hao Z, Xu L, Wen Y, Han F, Gao X. Mandibular advancement device as treatment trial for catathrenia (nocturnal groaning). J Clin Sleep Med. 2021 Sep 1;17(9):1767-1776. doi: 10.5664/jcsm.9290. PMID: 33843579; PMCID: PMC8636353.